空肠憩室内动静脉畸形:胃肠道大出血的一种罕见原因

摘要

大量胃肠道(GI)出血可发生在多发性空肠憩室。然而，在少数憩室发生明显出血是非常罕见的。我们报告一个空肠憩室内的动静脉畸形(AVM)引起的大规模胃肠出血的病例，以强调这种共存病理的重要性。肠系膜血管造影被选择来帮助确定出血的来源和提供一个干预。尽管有血管内盘绕，紧急小肠切除出血的空肠段是必要的，以确保明确的治疗。然而，有几篇报道显示空肠憩室是一种罕见的胃肠道大出血的原因。空肠憩室与AVM共存是罕见的，而由憩室内获得性dieulafo样AVM引起的大出血从未被报道过。在空肠回肠憩室中认识到二戊拉弗样AVM有助于防止治疗延误。

1.介绍

空肠憩室是一种罕见的临床疾病，通常无症状[1]。多发性空肠憩室可并发胃肠道大出血[2]。然而，在少数憩室发生明显出血是非常罕见的[1，并应怀疑憩室内继发性并存病变，如动静脉畸形(AVMs)、腺瘤或肿瘤。我们报告一例空肠憩室内的AVM造成大量胃肠出血，以强调这种共存病理的重要性。

2.案例展示

一位91岁以前健康的妇女出现了便血和低血压。食管胃十二指肠镜、推入式肠镜及结肠镜检查显示空肠中段与回肠末端之间不可接近的小肠段有新鲜出血。选择性内脏动脉造影显示肠系膜上动脉空肠中段分支造影剂外渗(图)1(一),1 (b),1 (c))。血管造影术中血管内盘绕出血动脉只能实现短暂的止血，需要手术干预。术中，在肠系膜边缘发现两个空肠憩室(图)1 (d)和1 (e));其中一名先前放置的血管内线圈(箭头所指)提示出血源。一个治疗性切除术的空肠段包含两个憩室进行(图1 (f)和1(g))。组织病理学检查证实为真正的憩室(图)2(一个))，出血源为粘膜下的dieulafo样AVM，周围为正常黏膜2 (b)和2 (c))。小肠系膜动脉内钙化的动脉粥样硬化喂养了这种畸形，可能是导致二钠样动静脉畸形的发病机制。术后过程是平稳的，病人仍然没有消化道出血在她的2个月的随访。

3.讨论

空肠憩室病最早由Soemmering和Baillie于1794年描述，是一种罕见的临床疾病，总体发病率约为0.7% [3.]。一些研究报道空肠憩室病的发病率在0.002 - 4.6%之间，取决于所使用的诊断方法[4- - - - - -6]。空肠憩室随年龄增长而增多，在60、70岁时达到高峰，男性稍占优势[3.]。

空肠憩室的特点是粘膜和粘膜下的突出通过肌层的肠壁在肠系膜边界的空肠。虽然病因尚不清楚，但多数认为腔内压力升高导致其发生[7,8]。由于憩室壁缺乏肌层，空肠憩室被认为是假憩室，而不是真正的先天性梅克尔憩室[9,10]。

空肠回肠憩室通常临床上无症状，直到出现并发症，包括慢性腹痛、细菌过度生长导致的吸收不良、憩室炎、出血、小肠梗阻和穿孔[3.,9,11]。空肠憩室出血通常表现为下消化道出血;然而，已有几例呕血的报道[12]。出血可能是急性的，也可能是慢性的;然而，我们的病人没有发现铁缺乏。憩室出血的机制与大肠相似，憩室通过穿孔动脉侵蚀。与大肠不同，粪便通常在空肠呈液体状，推进力与高腔内压力无关，在没有动力障碍或管腔梗阻的情况下，小肠憩室进行性增大并不常见。

血管病变如AVMs和静脉扩张是小肠出血最常见的原因[13]。然而，空肠憩室内出血的AVM共存少见，据我们所知，目前仅有2篇报道称AVM共存[14,15]。然而，这两例空肠憩室内AVM的病理诊断均未得到证实[14或未行血管造影定位出血至血管增生病变[15]。在我们的病人中，血管造影术中放置的血管静置线圈作为准确的出血来源的标志，随后在剖腹手术中在出血憩室的位置被观察到。后来，在对从出血憩室中切除的肠进行病理检查时，在供血的AVM的血管内找到了线圈，从而为出血的来源提供了明确的证据。除了血管异常，胃肠道常见病理出血(如梗死、类癌、异位胰腺休息、非甾体抗炎药相关溃疡、腺瘤或腺癌)也可在憩室内并存，憩室的粘膜与肠的其他部分一样易发生病变。确认这些继发性病因很重要，因为在某些情况下，这可能会改变治疗和随访的进程。

空肠憩室出血的评估可通过放射性同位素标记的红细胞、血管造影术或双气囊小肠镜来识别[16]。胶囊内镜也被用于诊断空肠憩室;然而，在一些病例中发现了憩室滞留的风险[17,18]。发现空肠憩室出血最敏感的影像学研究是锝99m红细胞扫描和肠系膜血管造影，后者具有栓塞的优势[19]。出血憩室的病理血管造影征象是造影剂渗入憩室，这在我们的病例中可见。

根据患者的血流动力学状况选择治疗方法包括血管造影栓塞、双气囊小肠镜检查[16,20.),剖腹手术。在我们的病例中，肠系膜血管造影被选择来帮助确定出血的来源和提供必要的干预。尽管有血管内盘绕，紧急小肠切除出血的空肠段是必要的，以确保明确的治疗。

总之，有几个研究小组报道了空肠憩室引起的胃肠道出血是罕见的[2,19而在少数憩室的情况下出现大出血则更为罕见。在这些异常病例中，憩室内共存的粘膜病变，如AVMs、腺瘤、溃疡等，可能是出血的主要来源。因此，了解空肠回肠憩室内共存的病理对预防治疗延误是有用的。

参考

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