鼻Chondromesenchymal错构瘤:罕见的病例报告在一个上了年纪的病人和简要回顾文献

文摘

错构瘤是考虑非肿瘤的组织,这可能是土著在身体不同的位置。因此,他们可能上皮、间质或混合。鼻腔鼻窦地区,细菌在以下hamartomatous病变被认为是躺在一个光谱,包括呼吸道上皮细胞性腺瘤样错构瘤(REAH) chondro-osseous呼吸道上皮细胞性腺瘤样错构瘤(COREAH)和鼻chondromesenchymal错构瘤(NCMH)。据我们所知,不到50例鼻腔鼻窦错构瘤细菌的已报告在英国文学到目前为止NCMH非常罕见,主要肿瘤在婴儿期,只有2例报道个人年龄超过16岁。我们报告一个极不寻常的NCMH对上颌窦的70岁女性。

1。病例报告

70岁的女性提供一个为期两年的缓慢增长的历史,nonpainful上颌窦质量。她有慢性上颌窦炎对应的历史演讲的质量,2014年报告的第一集。CT成像显示腐蚀性对上颌窦质量(2.5 x 2.1厘米)和骨破坏。

手术切除上颌窦质量显示一个支离破碎,白色,隐约结节,轮生的病变。组织学检查发现的碎片respiratory-type与焦囊性上皮内陷(图和相关的鳞状上皮化生1]。底层的基质细胞由一个不定地,良性的梭形细胞增殖的相关背景透明样变化(图2(图)、钙化和骨化3),和焦软骨样的改变(图4在一个模糊的lobule-like安排。动脉瘤性和囊性改变的病灶部位(图5]被认为这将提供一个解释临床以来扩大错构瘤的定义会有更低的增长率。支持的内在增长缓慢的自然也有丝分裂活动的赤字甚至在高度细胞/损坏区域的病变(小于1/10高通滤波器)。随意安排的区域神经束内胶原基质(图6)也指出。免疫组织化学染色阳性SMA(数字7(一)和7 (b)]的梭形细胞和消极CK AE1 / AE3、EMA, CD34, Stat6, ERG / FLI-1,粘蛋白4 s - 100, Sox-10,肌间线蛋白[图8];排除perineurioma,孤独的纤维性肿瘤,血管肿瘤,埃文斯肿瘤,良性周围神经鞘瘤或肌原性的肿瘤。整个研究结果暗示hamartomatous病变,最有可能的一种鼻chondromesenchymal错构瘤。缺乏黏膜下腺体增生,黏液样间质,或粘液性化生衬里上皮降低其他肿瘤的可能性hamartomatous COREAH等病变。

2。讨论

鼻chondromesenchymal错构瘤是最常见于儿童的鼻腔小于3个月大的时候,用更少的共同参与鼻旁窦[2]。为每一个评论1NCMH),平均年龄为9.6岁。回顾英语PubMed文学揭示了43例表1NCMH先前发表的,本例中是最古老的病人报告,并提出肿瘤在一个不同寻常的地方。

我们会支持扩展NCMH年龄范围,考虑在鼻腔鼻窦地区细菌鉴别诊断的肿瘤,不论年龄和位置在头部和颈部区域。虽然主要是一种良性病变,这些肿瘤可以出现坏死和局部破坏,包括骨入侵。可以主动出现在肿瘤成像,扩展到骨结构,包括头盖骨和/或轨道腔,而不应该远离这个良性病变的诊断。详细的CT或手术切除应该执行之前最好是核磁共振成像。

NCMH与发展有关pleuropulmonary胚细胞瘤(PPB)婴儿期。最近的一次(28报告强调了NCMH协会和PPB DICER1突变和各种相关的实体,如肺囊肿,囊性肾瘤,肾肉瘤,肿瘤、甲状腺增生,和中枢神经系统肿瘤。NCMH孤立的不过是良性病变切除患者随访16年之后,除了一例恶性转变在文献[20.]。病因,这将是有意义的情况下在成年人,我们这样,代表了组织应对侮辱,如慢性鼻窦炎而不是一个天生的生殖系错误(比如DICER1突变)。

在日后的演讲是否NCMH易诱发恶性转换由于长期病变的性质有待商榷。它可以代表一个体细胞DICER1突变而非生殖系突变,导致错构瘤形式在年龄。更长时间随访成人病例和常规基因检测的结果在所有NCMH将帮助提供这些问题的答案。

3所示。结论

我们报告一个不寻常的NCMH侵蚀对上颌窦的70岁女性。虽然NCMH是一种罕见的实体与偏爱小儿年龄,重要的是要考虑的鉴别诊断NCMH鼻鼻腔鼻窦群众在成人患者为了避免细菌/诊断错误。

的利益冲突

作者宣称没有利益冲突有关的出版。

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