文摘
足分支菌病是一种毁容,慢性肉芽肿感染影响皮肤和底层的皮下组织。我们提供了一个典型的周期性足分支菌病没有溃疡,在一个35岁的男性造成的免疫活性的Scedosporium apiospermum美国这篇,Madurella盘菌,发生在两个独立的解剖网站。
1。介绍
足分支菌病是一种局部、慢性,渐进肉芽肿性条件影响皮肤,皮下组织,和骨头。个人典型的三合会肿胀,化脓,溃疡。发病率最高的发生年龄在20岁到40岁的1,2]的男女比例5:1 (3]。涉及生物是腐生真菌(eumycetoma)或non-acid-fast厌氧丝状细菌(放射菌病)的比2:3 (1]。
微生物感染后创伤性植入到皮肤上的手或脚(70 - 80%)最常见。肉芽肿性炎症反应的真皮和皮下组织深处发展。热带和亚热带地区特有的疾病,称为足分支菌病带(苏丹、印度、也门、哥伦比亚等)(2]。职业暴露包括农业工人处理被污染的植物。长期被忽视的感染可能会毁容,导致畸形和截肢。鉴别诊断包括皮肤结核、球孢子菌病和骨与软组织肿瘤。
据我们所知这是第一次报告的多焦点的足分支菌病引起的2单独的真菌物种在不同的解剖位置的免疫活性的主机。
2。案例展示
一名35岁的印度裔的绅士,他是一名工厂蔬菜分选机在伦敦,在2008年2月的两个月历史无痛肿块右手背的。没有历史的创伤,患者报告无全身症状。尽管绅士11年前从印度移民,他否认最近的旅行。既往史和家族史都是寻常。他后来接受了手术切除活检,但后续。
然后绅士代表八个月后复发的以前切除手肿胀,但除了注意到一个新的无痛肿胀背他的右脚踝。功能病变都是无症状的,没有其他系统性症状报告。他以前没有其他感染的历史。
临床检查正确的前外侧的脚踝已经展示了公司8×5厘米,nonfluctuant,无痛性肿块,拴在深层结构和附着hyperpigmented覆盖皮肤(图1)。损伤性常温,显示无区域淋巴结病。
(一)
(b)
右手透露手术疤痕的伤口恢复地不错中线背方面,毗邻dorsal-ulnar 6×5厘米结节状,柔软,变动,但non-tender肿块。亦步亦趋覆盖皮肤和深层组织指出;没有区域淋巴结病(图1)。
调查揭示了微分白细胞计数正常,正常的免疫球蛋白水平,和一个正常的CD4, CD8细胞计数;他为艾滋病毒测试呈阴性反应。没有异常出现在生化实验室研究包括c反应蛋白。
平片证实没有底层骨异常或骨膜反应。踝关节损伤的T1加权磁共振成像显示6×2厘米异构软组织病变,与分散的囊性区域,著名的血管,和周围的软组织水肿,怀疑血管畸形或肿瘤(图2)。
回顾组织病理学评估后主要切除活检证实足分支菌病的可能性,基于菌丝的存在。没有进行正式的微生物评估原始标本和决定进行开放两病变活检,样品发送给文化和组织病理学。术中多个黑色小颗粒活组织检查(图中明显的地区3)。
(一)
(b)
两个活检样本显示突出的黑暗真菌在样本的手,小得多的谷物,密度较低,颗粒从脚踝。右手的组织学分析切除活组织检查显示真皮及真菌菌落(谷物)包括有隔膜的dematiaceous菌丝(格罗克特证实,该战略有关染色),多核巨细胞反应和Splendore-Hoeppli现象(图4)。霉菌的脓肿的诊断是急性肉芽肿性炎症,与eumycetoma一致。右脚踝的示例演示了一个类似的形态出现。文化产生了纯经济增长两个形态和殖民截然不同的模具。
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(b)
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样本产生的手小,生长缓慢,灰色,和圆顶殖民地培养液的网站。显微镜检查的戏弄坐骑准备从这些殖民地透露dematiaceous孢子形成的菌丝,但没有证据,符合假定的这个生物的识别Madurella盘菌。
生物显微镜检查从脚踝显示丰富的椭圆形分生孢子形成晚期支细长的环节动物,与物种的一致Pseudallescheria鲍氏/Scedosporium apiospermum复杂的(4]。测序的核核糖体基因盒和重复β微管蛋白基因(5)这个孤立的证实美国apiospermum美国这篇(加入EMBL FN600642数量)。
序列中分离出来的有机体的手损伤(EMBL加入数字FN600643-FN600645)不匹配任何同步的公共数据库,但100%相同的序列之前获得英国国家真菌学参考实验室(推广)的隔离m .盘菌感染在印度次大陆(博尔曼,未发表的数据)。没有观察到的分枝杆菌在金胺电影或文化。
基于抗真菌敏感性资料编制推广的50多个隔离包括8种不同的病因种类的暗纹足分支菌病,病人开始在广谱三唑伏立康唑。6个月后启动伏立康唑,完全解决Scedosporium踝关节损伤但变化不大Madurella手损伤。
3所示。讨论
吉尔首先描述的临床表现eumycetoma原住民的马都拉1842年印度地区,因此,马都拉的脚。随后在1860年,卡特提出这个词足分支菌病,是第一个建立的真菌病原学障碍(6]。
足分支菌病的特点是包含骨料颗粒的形成的致病生物体可能排出到皮肤表面通过多个鼻窦。这个过程会导致微脓肿的形成和肿胀的三和弦,化脓,溃疡。不及时治疗,霉菌的传播可以通过皮肤面部发生飞机和在极端情况下可能导致骨参与。这种并发症可能严重毁容,和参与的下肢会妨碍机动性。
这种情况下提出了一个诊断挑战。没有快速和可靠的血清或免疫测试有用的识别eumycetoma由于缺乏高度特定的抗原抗体大。我们的病人在当地的工厂工作了12年整理蔬菜,这些蔬菜来自印度次大陆,和皮肤感染接种是最可能的解释。成像是nondiagnostic但有用的衡量疾病程度和排除骨头参与。
在2008年最初的鉴别诊断包括神经节囊肿、血管畸形、肿瘤。超声成像的病变显示囊性区域神经节的暗示,但异常血管表明血管畸形。真菌感染并没有怀疑,没有标本被文化从原始过程。他代表时,原始的右手的复发病变明显的转移性传播和模糊MRI出现导致临床怀疑肿瘤或感染的过程。这种不同寻常的演讲提示病变的活检。
明确诊断后获得组织学分析手术活检。处理多个黑色小颗粒被发现在切除病变。卡特subclassified mycetomatous疾病分为两类基于颗粒颜色。他描述了melanoid(黑色,产生的典型m .盘菌)或ochroid(浅色的特点美国apiospermum)颗粒。
本例中是独特的,因为两个不同的霉菌的感染没有之前报道的免疫活性的主机。一个案例报告Neumeister et al。7讨论了足分支菌病是由于患者Exophiala jeanselmei和分枝杆菌chelonae。在报告的情况下,然而,从相同的物种都是孤立的腿和潜在病人患有特发性CD4 + T淋巴细胞减少。本例中没有明显的免疫抑制。他没有采取任何免疫抑制药物,艾滋病病毒检测呈阴性,并拥有正常的淋巴细胞亚群和免疫球蛋白水平。
美国apiospermum免疫活性的主机是最常见的接种损伤的结果。播散性感染可能很少追求附近溺水的假定的愿望很大的真菌孢子接种体。局部或传播疾病在宿主免疫功能不全的特别机会美国apiospermum器官移植后免疫抑制治疗的患者。Rogasi et al。8)的报道美国apiospermum感染的肾移植患者复发饱受前臂病变与后续传播到膝盖和跟腱。
m .盘菌没有报道引起感染和传播在局部破坏性的皮下或骨骼疾病。抗真菌药物反应很差形成鲜明对比美国apiospermum看到在这种情况下,脚与伏立康唑损伤退化。手术仍然是最主要的治疗方法m .盘菌。
我们在此提出的免疫活性的主机内eumycetoma伪装成简单,无痛,无症状的肿胀。这个例子强调了保持广泛的鉴别诊断的重要性在评估这种外科门诊内的肿块。提示诊断可以防止破坏性的并发症在失去肢体甚至可能达到高潮。应考虑慢性真菌感染的病人来自疫区或职业暴露,呈现慢性软组织肿胀。所有病变的活检和文化不同的解剖网站应该执行和跟进谨慎。
确认
作者感谢Drs。伊丽莎白·约翰逊对她的兴趣在这种情况下,建议论文和帮助临床管理的这种情况下,林顿和克里斯执行锅真菌直接PCR分析活检组织。他们还要感谢病理学团队在伊灵医院NHS信托。