Lee Silverman Voice Treatment®LOUD对日语帕金森病患者的疗效

摘要

背景。李西尔弗曼语音Treatment®LOUD（LSVT®）是在美国设计到火车例帕金森病（PD）大声说话，以正常亮度，同时保持良好的语音质量的密集课程。四周LSVT®已被证明能增加声音的响度和说日语的PD患者中提高清晰度。但是，还没有在这些患者检查LSVT®的长期影响。目的. 本研究旨在探讨LSVT®对说日语的帕金森病患者的长期影响。方法. 21名日本帕金森病患者在我院接受了LSVT®标准化治疗（连续4天4疗程，为期4周）。在以下三个时间点评估发声响度和清晰度：治疗前（基线）、治疗后即刻和12个月随访结束时（12FU）。声压级（dB-SPL）在以下任务中进行测量：持续发声/a/、阅读标准文本和发表独白。三位经验丰富的语言病理学家，他们对患者的身份和评估点视而不见，在阅读和独白任务中，根据每个参与者的录音样本评估语言的可懂度。结果. 14例接受12FU治疗。从基线到治疗后即刻的dB-SPL变化分别为+6.5 dB、+4.2 dB和+2.8 dB，从基线到12FU的dB-SPL变化分别为+4.7 dB、+3.5 dB和+2.5 dB。这些变化是显著的(第页在两个<0.025）的基线到紧后处理和基线到12FU间隔。相对于基线清晰度治疗后立即，但不能以12FU被显著改善。结论.LSVT®对日本来说PD患者的声音响度长期的效果。一个短期的效应被认为在清晰度，然而，没有显著的长期影响。

一。介绍

约90%的帕金森氏病（PD）患者存在构音障碍，其特征是声音响度降低，语调变异性降低，声音嘶哑，语速增加，辅音发音不当[1个]. 帕金森病患者的声音响度降低是由于声门下压、呼气流量和声带内收减少所致[2个]。此外，由于感觉功能障碍，hypophonic PD患者认为他们的声音为正常量的[三]。

李西尔弗曼语音Treatment®LOUD（LSVT®）是在美国设计到火车PD患者的密集课程大声说话，以正常亮度，同时保持良好的语音质量[4个]. 该课程符合运动学习理论，专注于特殊性、强度、重复性和显著性；LSVT®只专注于声音响度，通过对单个目标的反复训练，以最大的努力提高声音响度[5个]. 此外，LSVT®还训练患者认识到，要达到正常音量，他们必须大声说话[三]. 如果患者能够识别其声音的音量，则在训练后维持LSVT®的效果[6个]. 帕金森病患者经过训练，可以更大声地说话，并在日常生活中使用更大声的声音，他们可以长期保持增加的声音响度[7个]。一项随机，对照LSVT®的讲英语的人与PD试验报告显著提高声压级（SPL分贝）八]。一项长期随访研究报告了LSVT®术后2年声音响度显著增加[9个]. 此外，与其他培训方法相比，LSVT®具有长期效果[10个]. 有报告称，LSVT®提高了可懂度；在其他情况下，可懂度没有改变或降低[11个]。

说英语的帕金森病患者与说其他语言如西班牙语和韩语的帕金森病患者具有相同的显著言语特征[德意志北方银行]。日本讲-PD患者也存在有构音障碍，并具有相同的语音特性为说英语的病人[13个]. 对LSVT®的研究已经用其他几种语言进行，主要集中在治疗前后声学参数的分析上[14个]. LSVT®治疗后PD患者英语和西班牙语构音障碍的会话可懂度增加可能是语言普遍因素造成的[15个]. 尽管日语系统使用mora，英语中使用音节[16个]，LSVT®四周已经证明，以增加声音的响度和说日语的PD患者改善清晰度[17岁]。但是，目前尚不清楚是否LSVT®对声音的响度和清晰度在不同的语言系统的长期影响。因此，本研究调查LSVT®对日本来说PD患者的长期影响。

2。材料和方法

2.1条。学科

This study included 21 Japanese PD patients (13 men and eight women; median age: 68.0 years [range: 64.0−70.5 years]; median disease duration: 9.0 years [range: 4.0–12.5 years]; median Modified Unified Parkinson’s Disease Rating Scale (MDS-UPDRS): 37.0 [range: 24.5–52.0]; median MDS-UPDRS Part II-1 (Speech): 1.0 [range: 1.0–2.0]; median MDS-UPDRS Part III-1 (Speech): 1.0 [range: 1.0–2.0]; median Hoehn & Yahr Scale stage: 3.0 [range: 2.0−3.0]; median Raven’s Colored Progressive Matrices score: 32.0 [range: 29.5–34.0]. The patients learned about the implementation of LSVT®through our internet and television campaigns; they came to the hospital hoping to receive LSVT® training. They underwent LSVT® at our hospital between April 2011 and February 2018 (Table1个).所有患者进行临床诊断为可能的PD，因为他们遇到了国际帕金森和运动障碍学会临床诊断标准[18岁]。4号患者被排除在外，因为它是少年PD。此外，多巴胺转运单光子发射断层摄影术耦合揭示纹状体黑质变性，和metaiodobenzylguanidine心肌显像发现在所有患者中降低的心脏至纵隔摄取率（延迟图像）。治疗抗帕金森病药物改善所有患者运动症状。用以下条件的患者被排除在研究：脑血管疾病（通过头磁共振成像所指示的），可能会导致构音障碍，先前诊断喉病症，听力损害，在日常对话与通信干扰，痴呆导致难以该LSVT®程序。

本研究已获我院机构审查委员会批准（批准号：2016-013）。这项研究使用了常规临床实践中收集的训练和测试数据。本研究未收集新数据。因此，知情同意被认为是不必要的。所需信息在国家神经病学和精神病学中心道德委员会的网站上公布；参与者有机会拒绝参与这项研究。

2.2条。评价方法

三名获得LSVT®全球认证的语言病理学家对所有患者进行了LSVT®检查。根据LSVT®计划，每周连续四天（每天60 分钟）进行为期四周的个性化培训。在每次治疗过程中，患者进行日常锻炼，包括：最大持续发音“ah”、最大基频范围和功能短语的阅读。在训练过程中，病人不断地意识到大声说话，并进行持续的发声练习、音域训练和对话练习[6个]. 所有患者每天都接受家庭作业和遗留任务，建议集中精力“大声说话”。然而，它被教导不要叫喊。在研究期间，这些患者的抗帕金森病药物剂量没有改变。患者没有接受任何其他形式的语言治疗。

所有评估均独立于受过训练的SLP进行。以下评估在以下时间进行：（1）预处理（基线），（2）治疗四周后立即进行，（3）治疗四周后12个月随访（12FU）结束时进行。“随访”只在神经病学门诊部进行评估。LSVT®鼓励在培训结束后在日常生活中进行自我培训。建议通过电话等方式监控自我培训，但在日本，在LSVT®结束后通常很难持续检查效果。因此，我们没有详细说明进行自我培训的次数。本研究于训练后12个月进行追踪评估。

2.3条。声音响度

在隔音室内进行的声音响度测试包括以下项目。（A） /A/的持续发声。测试管理员指示患者深呼吸，并尽可能长时间以正常音量发出声音/a/。实验共进行6次，以平均发声时间为测量值。（B） 读一段：“北风和太阳”。本研究采用运动言语对构音障碍的评估。字体大小放大到3张纸大小，放在患者的眼睛水平。病人被要求以正常音量大声朗读这段日语。（C） 独白：这项任务使用了日本民间故事“桃男”。病人被要求以正常音量讲故事一分钟。

在声音响度测试中，将一个校准的声级计（NL-21，RION）放置在距患者嘴唇30 cm的位置，以测量SPLs。对每秒显示的声压级进行总结；将总和除以显示时间，得出患者的平均发声响度。60 dB或更低的噪声级被视为背景噪声。背景噪声部分被视为停顿部分。测量方法是排除与朗读相关的停顿部分。一个录音机（PCM-D50，索尼，东京）放在距离患者嘴唇30 cm的地方，在所有任务中记录患者的声音。

2.4条。可懂度

可懂度的评估是基于一段文章的阅读和独白的产生，记录在声音响度测试中。治疗前、治疗后和12FU时记录患者。这些音频样本是随机排列的，由三位语言病理学家以恒定的SPL进行评估，他们至少有五年的经验。鼓励听众在安静的空间里，用个人电脑（windows8及更高版本）的扬声器以60%的音量收听录制的音频。复制音频数据并重新评估，以检查原始评估的再现性。9点Likert量表可用于评估语音清晰度[19个]. 如Itoh所述，可懂度通过标准日语测试进行评估[20个]. 音频样本以0.5个点的增量在9级量表上进行评估，包括：“1。完全可以理解，“2。一些难以理解的词，“3。如果听者知道主题“4”就可以理解。很少有可理解的词。完全无法理解”。类内相关系数(ICC公司)计算以确定可靠性最高的评估员；评估员对可懂度的评估用作参考值。

2.5条。统计分析

用Friedman测验比较声音响度和清晰度。采用Wilcoxon符号秩和检验比较基线和治疗后即刻以及基线和12FU之间的差异。另外，用Wilcoxon符号秩和检验法对停药组和随访组进行比较。由于重复措施的潜在影响p值<0.025（基于邦费罗尼不等式）被认为是显著。统计分析采用IBMSPSS®统计进行（版本25）。

三。结果

在21名患者中，14名（66.6%）完成了12FU评估（图1个). 在研究期间，有7名患者因以下原因中断了随访：改变训练以控制语速，如敲击或延迟听觉反馈方法( ;42.9％），疲劳的感觉强长时间通话时（ ;14.3％），不知道效果（停产因不来跟进）（ ;14.3%），PD症状加重，难以继续就诊( ;14.3%），原因不明( ;14.3%。

3.1条。随访组与停药组

随访组和停止随访组的基线特征没有显著差异（表2个).

3.2条。声音响度

声音响度显著增加在/a/（+4.7 dB）的持续发声中，在LSVT®治疗后立即观察到阅读文章（+3.5 dB）和发表独白（+2.5 dB）的情况，这些改善持续到12FU（图2个–4个). 值得注意的是，显著改善在所有任务中，与基线相比，在LSVT®治疗后立即观察，即使在停止随访组（除了独白）。

在所有评估点，分贝的变异性都很显著 .在：（1）基线（FU，DT），（2）治疗后即刻（FU，DT）和（3）12FU时的中位数发声响度值分别为：（1）FU:72.8（68.8～-75.4）dB，DT:73.9（68.8-76.4），（2）FU:79.3（77.7～-82.4）dB，DT:78.5（76.3-79.8）和（3）77.5（76.6～-81.4）dB。治疗后和12FU时，与基线相比，嗓音响度立即显著改善。随访组与非随访组持续发音/a/无显著性差异。 ; ;N.S.: no significant differenceFU：随访组；DT：终止随访组；12FU：治疗后12个月随访。

在所有评估点，分贝的变异性都很显著 .在：（1）基线（FU，DT），（2）治疗后即刻（FU，DT）和（3）12FU时的发声响度中值（四分位数范围）分别为：（1）FU:70.2（67.6-74.0）dB，DT:64.0（63.6-66.4），（2）FU:74.4（73.0-76.4）dB，DT:69.1（66.9-71.9）和（3）73.7（71.7-76.9）dB。治疗后和12FU时，与基线相比，嗓音响度立即显著改善。在阅读一篇文章时，随访组和中止随访组有显著性差异 . ; .

在所有评估点，分贝的变异性都很显著 .在：（1）基线（FU，DT），（2）治疗后即刻（FU，DT）和（3）12FU时的发声响度中值（四分位数范围）分别为：（1）FU:68.8（65.8–73.7）dB，DT:64.7（64.1–66.1），（2）FU:71.6（70.4–75.9）dB，DT:67.2（65.9–68.9）和（3）71.3（70.3–74.4）dB。治疗后和12FU时，与基线相比，嗓音响度立即显著改善。

有在后处理中交付的后续组和停产随访组之间的独白的显著差异 . ; ;N.S.: no significant difference.

3.3。清晰度

国际刑事法院(2,1)是0.884个 在三个评估员之间的相互可靠性。ICC(一，一)是0.713个,0.757个和0.809个(所有 )在这三个评估，表明显著高可靠性的可靠性intrarater（图5个).

变异可理解为在所有的清晰度评价点显著 .1：完全理解;2：有些不知所云的话，3：可理解的，如果听众知道的话题。平均清晰度（四分位数间距）在（1）的基线（FU，DT），（2）处理（FU，DT）后立即，和（3）分别为12FU（1）FU：1.5 / 5（1.5-1.9），DT：2.5（2.0-2.5），（2）FU：1.0 / 5（1.0-1.5），DT：2.0 / 5（1.5-2.0）和（3）1.5 / 5（1.1-2.0），分别。可懂显著治疗与基线相比后立即好转，但12FU没有观察到显著的改善。在清晰度无显著差异随访组和停药随访组之间发现。;N.S.: no significant difference.

4。讨论

4.1条。声音响度

在21名PD患者在美国进行了前期研究，LSVT®显著增加声音响度：持续的“AH”发声，读了“彩虹通道”和对话语音（独白），治疗后立即和在24个月治疗后 [八]. 在对说日语的帕金森病患者进行的一项研究中，LSVT®在强化训练后立即大声朗读和发表独白时显著提高了发声响度[17岁]。在本研究中，说日语的PD患者表现为声乐响度显著增加治疗后立即与治疗前比较;在声音响度显著增大这些病人在12FU也进行了观察。这些结果表明，LSVT®可以说日语的PD患者保持增加声乐响度至少12个月。

长期以来的理论认为PD患者的语言症状是由于肌肉痉挛和多巴胺缺乏引起的缺氧引起的运动障碍。然而，除了运动障碍外，感觉和神经心理因素也被认为是深层次的。假设神经机制中存在以下四种异常导致语音产生问题：（1）尺度运动幅度异常；（2）感觉加工异常；（3）内部提示异常；（4）声音警戒异常。LSVT®基于神经学、生理学、运动学习、肌肉训练和神经心理学的元素。LSVT®的五个基本概念包括：（1）关注声音，（2）校准，（3）高强度，（4）强度，（5）量化治疗相关变化[21岁]。

帕金森病相关的构音障碍在患者中非常一致，可以解释为特定神经元群体的特异性退化。尤其是响度和呼吸困难的治疗主要集中在“通用语言”方面。它被认为是一个显示治疗效果的因素，即使使用不同的语言[15个]. 另一方面，据报道PD构音障碍受词首字母的复杂性、音节大小的词以及重音引起的意义变化的影响，需要进一步的研究。

4.2条。可懂度

在“美式英语”进行的一项研究证明后率和响度操纵声乐响度和可懂度显著改善[22个]. 在说西班牙语的帕金森病患者身上也得到了类似的发现[19个]. 在英语构音障碍中，人们假设大声讲话能增强音节重音的提示（例如，提高声音强度、改善音调和改变元音发音），从而可能有助于词汇重音的分割[23个]。在LSVT®，清晰度是由没有好转既增加声音的响度，而且还提高了语调的变化，降低语速[24个]。日本的一项研究以9分也证明了可懂度显著改进的四个周的培训与LSVT®[后17岁]。

虽然LSVT®已被证明能显著提高声音的响度，但它并没有显著提高可懂度（通过阅读文章或发表独白，使用视觉模拟量表进行评估）[25个]. 在另一项研究中，75%的受试者的可懂度显著提高，但其余25%的受试者在LSVT®后的可懂度没有变化或下降[11个]. 此外，随着帕金森病的进展，与帕金森病相关的低运动性构音障碍倾向于恶化[26个]。

本研究发现以下四个星期的训练中可懂度显著的短期改善。这一发现是类似于以前的研究在其他国家或日本进行的。然而，声音响度对清晰度无长期影响。在12FU可懂的下降可能是由于构音障碍的随时间的恶化。比声音的响度，即，声音嘶哑和关节运动等因素，也可能起到了一定的作用。

4.3条。跟进

在美国，LSVT®的后续治疗很困难，主要是因为地理问题（远离执行LSVT®的机构）和由于运动障碍或护理人员缺席而难以就诊[27个]. 为了解决这些问题，培训方法正在开发和应用于偏远地区的病人；这些方法已经被证明与面对面的培训一样有效[28个]. 在本研究中，持续组和停药组之间的生理功能如HY和MDS-UPDRS总量没有显著差异。我们认为这表明，即使物理功能降级，LSVT®也有可能继续运行。另一方面，研究表明，即使物理功能正常，LSVT®也可能需要中断。为了促进长期的LSVT®治疗，还需要进一步的研究来改善日本患者的随访系统，这些患者与美国患者一样难以去医院就诊。为了促进长期的LSVT®治疗，首先需要改善日本患者就诊困难的随访系统。此外，还需要进一步的研究来测量维持身体功能的人的心理和认知功能。

4.4。局限性和发展方向未来研究

这项研究表明，在LSVT®后，声音响度和可懂度有短期改善，但可懂度没有长期改善。另一项小样本研究发现，在LSVT®中很难评估可懂度[27个]. 在本研究中，12FU与治疗后即刻之间缺乏显著差异可能是由于样本量小。因此，需要进一步的研究来调查LSVT®对更大样本参与者和更多同质严重性亚组的影响。例如，我们认为有必要获得频繁的评价，以及捕捉语音主观症状的自我训练，例如语音障碍指数（VHI）。此外，还需要进一步的研究来调查语音急促和声音嘶哑的程度[24个]. 在这项研究中，随访期为12个月；有必要进一步研究，以检查这种影响是否持续更长时间。

5个。结论

总之，尽管日语的音节结构不同于英语，但LSVT®在日语PD患者中显示出短期和长期的声音响度增加。运动症状的恶化迫使一些患者停止使用LSVT。因此，日本应采取措施确保改善此类患者的随访系统。此外，这些结果有助于显示LSVT®在医院和诊所的执行情况，以及其效果在训练后难以随访的患者中持续的时间。

数据可用性

用于支持本研究结果的数据可根据要求从相应的作者处获得。

利益冲突

作者声明本篇文章的出版不存在利益冲突。

基金

这项工作得到了特别研究基金[330-011]和Kitasato大学研究生院研究基金[2221]的支持。资助机构在研究设计、收集、分析或解释数据、撰写报告或决定将文章提交出版方面没有任何作用。

致谢

作者要感谢K.洋子的有益的讨论。而且，我们感谢U.忠，K.诗织和M.真由美在数据分析合作。这项工作得到了特别研究基金[330-011]和Kitasato大学研究生院研究基金[2221]的支持。资助机构在研究设计、收集、分析或解释数据、撰写报告或决定将文章提交出版方面没有任何作用。

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