下咽-食管导管的内镜下粘膜下剥离血管脂肪瘤

抽象

摘要血管脂肪瘤发生于下咽-食道口是一种罕见的疾病。文献报道的少数病例均行手术治疗。内镜下粘膜下剥离术(ESD)是一种微创治疗下咽及食管病变的方法。我们的目的是评估ESD治疗下咽食管导管血管脂肪瘤的可行性、安全性和有效性。摘要下咽-食管粘膜下肿物术前以内镜、超声内窥镜及电脑断层检查诊断为血管脂肪瘤。被诊断为血管脂肪瘤的病人同意接受内镜下粘膜剥离术。在全麻气管插管的情况下，采用ESD进行病灶切除。收集术前、术中、术后数据并进行分析，以评估内镜下粘膜下剥离的可行性、安全性和有效性。2013年1月至2018年12月，采用ESD治疗血管脂肪瘤6例，成功率100%。平均手术时间为 分钟。术中失血是主要的风险。内镜热凝成功停止在所有情况下出血。咽部疼痛，吞咽疼痛为主要临床症状。有在手术后咽部，食管阴道口狭窄没有。在咽部，食管阴道口ESD治疗血管脂肪瘤是可行的，安全的，有效的。

1.简介

血管脂肪瘤是最常见的良性软组织肿瘤之一。在少数情况下，观察到家族遗传[1]。它通常发生在年轻男性的手臂和躯干，也可以发生在口腔和消化道。粘膜下孤立或腔内息肉样肿瘤的特征是胃肠道血管脂肪瘤。手术切除是主要治疗方法。摘要本文采用内镜下粘膜剥离术(ESD)治疗下咽-食管导管区血管脂肪瘤6例。

2。材料和方法

2.1。耐心

总体而言，6例位于患者咽部，食管血管脂肪瘤阴道口是在消化内科，中国医科大学附属第四医院部7月2013和2018年一月间治疗的患者的平均年龄为52.7岁（27-85岁）。有四名男性和两名女性。的主要临床表现为4例吞咽困难和间歇胸痛2例。六名患者在其他医院未能完成胃镜检查。在一个案例中，胃镜未能通过下咽，而在3例，胃镜进入食道阴道口，但未能取得进展。在剩下的2例，胃镜被进展到食道的中间三分之一被终止的评估之前。常规胃镜检查是在我们与食管癌正式表征在每种情况下门诊部在这6例患者成功进行。肿瘤被认为起源于咽部。The mean tumor size was 5.63 cm (3.8-30 cm).

患者术前接受胃镜检查、超声胃镜检查、CT检查，根据临床经验推定为下咽食管导管脂肪瘤。在对每个单独的病例进行分析后，我们选择了内镜下粘膜剥离。所有病人都被告知手术可能出现的并发症。此外，他们还被告知可能需要额外的程序来处理并发症或术后病理发现。

2.2条。术前器械

术前仪器包括Olympus CV 260sl、Olympus GIF Q260J、远端附着帽(尚显有限公司)。

所有ESD手术均由同一名外科医生完成(Zhao ZF)。患者在静脉全麻下行气管插管。

2.3。治疗方法

ESD：在肿瘤蒂黏膜下注射含亚甲基蓝和透明质酸的生理盐水后，用切开刀逐渐切开黏膜和黏膜下层，将肿瘤完全切除。术中用热凝镊止血，用热凝法止血。所有伤口均未缝合（视频1,2,3.,4,5)。

3。结果与讨论

3.1。胃镜

胃镜检查显示，所有病例下咽左侧均难以进展，因此我们通过胃镜下咽右侧进入食道。所有患者胃镜检查成功后，平均肿瘤大小为5.63 cm（3.8-30 cm）。

本院共收治下咽部食管内陷区血管脂肪瘤6例，其中下咽部肿瘤蒂4例（图1），2例中使用具有远端连接帽胃镜食道肿瘤椎弓根;所有6例肿瘤蒂。There was 1 case of a large tumor (30 cm), which prolapsed into the stomach, 1 case into the lower third of the esophagus, 2 cases into the middle-third of the esophagus, and 2 cases into the esophageal introitus. Gastroscopic findings of the tumors: the tumors caused the hypopharynx to shift to the right side, the esophageal introitus was pulled by the tumor pedicle, and the surface of the tumors showed a large number of dilated veins. The esophageal lumen was dilated, and the esophageal wall was normal. The surface of the tumor was smooth and yellowish-white in color (Figure2)。表面是坚韧和通过挤压略有变形。在该肿瘤脱垂进入胃的情况下，肿瘤表面伴有溃疡和出血，和咖啡样老出血被认为在胃腔（图3.)。在所有的情况下，没有活检胃镜下取（表1)。

3.2。超声内镜

我们最初进行了放射扫描和线性内窥镜超声检查，但都失败了。其中4例进入食管内口时疼痛严重，取消检查。在剩下的两个病例中，通过食管内口进入是很困难的。所有患者均顺利完成常规胃镜检查和内镜超声（EUS）检查。EUS（图4）透露了一个良好的粘膜层，粘膜不规则，肌样区，和几个略强回声区。然而，微探针EUS图像被严重衰减，图像质量是很低的。

3.3。CT检查

所有6例通过非增强CT成像后行（图5)。CT显示1例肿瘤起源于下咽食道入口，5例肿瘤的起源尚不清楚。右侧食管腔可见一大块软组织肿块，形状不规则，表面光滑，不均匀，多为脂肪样低密度，混杂有其他成分。在一个大的肿瘤病人，肿瘤从下咽-食管口延伸到胃，并在肿瘤中观察到高血管含量。

3.4。内镜黏膜下剥离

结合成像和胃镜检查结果，我们得出的结论对血管脂肪瘤的在咽部，食管口部位的诊断，想来想去，选择执行内镜黏膜下剥离术。6例均发生出血，主要发生在注射和切口。在操作过程中，其中2例由于肿瘤表面上增加的血管遭受大血管出血。Thermocoagulation forceps-assisted hemostasis was successful, and the intraoperative blood loss was about 100 ml in these two cases. Two cases (case 1 and case 2) with large tumors were treated with a snare to cut the tumor into blocks. About one-fifth of the tumor was removed for examination. The repeated attempts to take out the resected tumor failed, and the attempt to push the whole tumor into the stomach also failed. Therefore, we chose to use incision knife and snare to cut the tumor into blocks and pushing the parts into the stomach, so that the tumor was exposed under the action of gastric acid and then corroded. The tumors were removed after segmental incision in 2 cases (cases 4 and 5). The whole tumors were completely removed in 2 cases (cases 3 and 6). Surgical duration was 50-240 minutes ( 分钟）。伤口裂开约1-1.5 cm。所有肿瘤均成功切除。胃镜复查时，暴露的肿瘤排出体外，胃内未见残留（表2)。

3.5条。术后病理

免疫组化法。如图6，肿瘤组织有明显的包膜，切面呈黄色，边缘因血管成分呈红色。组织中除了成熟的脂肪细胞外，还有增生性毛细血管和内皮细胞。间质胶原纤维均匀，苍白嗜酸性，无明显炎症反应。病理诊断均为纤维血管脂肪瘤。

3.6。跟进

术后观察1周，随访2个月和1年。在1周的观察中，我们使用0-10数值疼痛评定量表（NPRS）来测量疼痛强度-0：无疼痛，1-3：轻度疼痛，4-6：中度疼痛，7-10：重度疼痛。术后咽痛2例，饮水痛2例，疼痛程度均能耐受( )。运行一年后，在阴道口食管瘢痕形成六名患者被发现胃镜检查。（数字7)。每个患者食管腔内均未见狭窄，对患者的进食无影响。相反，在重复胃镜检查中通过内镜时没有阻力。4例食管腔恢复正常，1例食管扩张明显改善，其余无明显改善。所有病例食管粘膜正常。

4。讨论

4.1。Angiolipoma

血管脂肪瘤是脂肪瘤的一种明显形态变异，占脂肪瘤的5-7%[2,3.]。其组织学特征为脂肪组织成熟，血管增生分散[4]。胃肠道血管脂肪瘤中血栓形成很少见[5]。在血管脂肪瘤的少数情况下观察到家族遗传。家族angiolipomatosis主要具有常染色体隐性遗传，但一些研究也表明继承的常染色体显性遗传模式[1]. 胃肠道血管脂肪瘤可发生在口腔[6,7]，下咽[8,9]，食道[10,胃5],十二指肠[3.]，回肠[11，以及结肠直肠[12,13]；在这些位置分别报告了一些病例。胃肠道血管脂肪瘤的特征是消化不良、肠梗阻、肠套叠和出血[3.,11,12]。

在咽部，食管口部位发生血管脂肪瘤在临床上极为罕见。文献检索“下咽食管脂肪瘤”和“脂肪瘤下咽癌”的揭示1例咽脂肪瘤[8]，1例下咽癌脂肪瘤[9，食管脂肪瘤1例[10]. 我院近5年来收治下咽食管内血管脂肪瘤6例。结果表明，下咽食管内陷处血管脂肪瘤的主要临床表现为吞咽困难和间歇性胸痛。大肿瘤常脱垂进入食管，下咽牵引变形，食管腔常因占位性肿瘤而扩张。对于较大的肿瘤，远端可能脱垂进入胃腔。肿瘤的远端常有表面破裂、溃疡和出血，如果到达胃，病人会表现出胃肠道出血和贫血的症状。下咽食管内含物处的血管脂肪瘤需要与下咽癌、食管癌和间质瘤鉴别。

4.2。诊断方法

4.2.1。胃镜

在咽部，食管阴道口Angiolipomas常常变形牵引下咽部，并占据食管腔。胃镜检查一般是困难的。所有六个病人未能在其他医院完成胃镜检查，胃镜检查未能通过咽部1例通过，胃镜进入食道阴道口，但3例不能进步，胃镜到达食道的中间三分之一和终止检查2例。在我们医院的常规胃镜检查也很困难，但所有6例患者成功。所有胃镜成功地沿咽部的右侧进入食道。咽部左侧是很难进入，而咽部右侧容易进入，这是密切相关，引起脱垂肿瘤的牵引下咽部，食管阴道口的失真。因为肿瘤完全占据食管腔，也难以在食道，这主要表现在一个小的间隙，高电阻，和食道的失真的进展。远端连接帽辅助检查是原点的观察，椎弓根范围，和肿瘤的内窥镜观察有帮助的。肿瘤的内镜表现主要包括以下几个方面：（1）下咽拉和偏移，并且咽部粘膜拉动粘膜桥，并具有指向右侧在所有情况下的牵引力。 (2) The traction change of esophageal introitus by the pedicle of the tumor was seen, the pedicles were located at the left and anterior walls of the esophagus, and the surface of the tumors showed a large number of dilated veins. (3) The esophageal lumen is filled with a tumor; the esophagus is enlarged; the gastroscopy can squeeze out the gap between the tumor and the esophageal wall. (4) The mucosa on the tumor surface is smooth and slightly yellowish-white, and the esophageal wall has no abnormal changes. (5) The tumors were with a firm texture and can be squeezed to slightly deform. (6) In the case that the tumor prolapsed into the stomach, the tumor surface was accompanied by rupture, ulceration, and bleeding, and coffee-like old bleeding was seen in the stomach cavity. The presurgical diagnosis and differential diagnosis of angiolipoma mainly rely on endoscopic manifestations, ultrasonic endoscopic changes, CT, and postoperative pathology. Because angiolipoma is rich in blood supplies and it is difficult to get the tissue from the biopsy at the mucosal surface, hence endoscopic biopsy is not recommended [9]，所以没有对这些病人进行活检。

4.2.2。欧盟

EUS可以通过对肿瘤成分的评估，在术前判断肿瘤的性质，对诊断和治疗具有重要意义。这个病例系列的结果显示，放射状扫描和线性超声内镜检查很难执行。6例桡骨超声内镜检查不成功，4例因疼痛严重而终止，2例难以进入食管食管口。内镜进展失败的主要原因是下咽牵引变形，肿瘤占据食管腔，导致径向扫描和线性内镜难以进入食管。患者在内镜进展过程中疼痛的主要原因是肿瘤拉动食管入口组织，内镜手术可显著增加肿瘤向下牵引所引起的疼痛。与放射状扫描和线状超声内镜相比，微探针超声内镜的优势在于，微探针可用于常规胃镜，由于狭窄区域较小，可用于检查，不易引起疼痛和出血。所有患者均成功完成常规胃镜联合超声内镜检查;所有病例均能有效评估肿瘤内部回声信号。然而，微探针EUS图像衰减严重，图像质量较低。这主要是由于肿瘤内部组织以脂肪为主，超声衰减明显。 Microprobe endoscopic ultrasonography often showed good mucosal layer, an irregular submucosal muscle-like area, and slightly hyperechoic areas.

4.2.3。CT

CT及多平面重建（MPR）是评估病变的重要方法，并具有方便，无痛苦的优点。的所有情况下，CT扫描显示肿瘤的密度相似，脂肪，和肿瘤的密度是异质的，与其它成分混合。CT多平面重建图像可以清楚地显示病变的大小和程度。CT平扫的缺点是它不能区分病变的来源。增强CT没有在6个案例进行的，所以增强CT的定位病灶的起源中的作用还没有得到澄清。

4.3。治疗方法

胃肠道的Angiolipomas被完整切除先前治疗，可以通过取决于病变的位置和紧迫性，胃镜检查或手术切除。手术切除是由于出血，穿孔用于肿瘤的具有较宽椎弓根风险增加的优选内窥镜切除[13]. 我们的病例是下咽食道入口的血管脂肪瘤，通过查阅大量文献，发现所有病例均选择手术切除，小的咽部病变则选择全身麻醉下局部切除[8,9，对于较大的食管病变，选择开放切除甚至食管切除术[10]。未发现内镜下微创治疗在搜索文献。我院所有病例均成功鼻内窥镜微创术治疗。对于蒂肿瘤，EMR或ESD切除术应选择那些谁满足内窥镜手术，可以降低手术风险和术后恢复时间为患者的条件。

6例患者均成功行ESD手术，证明该手术安全可靠。6例均发生出血，主要发生在注射和切口。所有病例经钳助热凝止血均成功;没有出现无法控制的出血。术后创面疼痛为主要症状，无其他术后并发症。ESD具有安全、损伤小、恢复快、无严重并发症等优点。术中出血的主要原因是血管脂肪瘤通常大且血管丰富，尤其是蒂部血管。易损伤血管，引起出血。预防和减少出血的最佳方法是多黏膜下注射，增加血管之间的距离，扩大组织间隙，逐层切开，多使用热凝钳防止止血。术后考虑咽部疼痛主要有两个方面:一是伤口位于咽部和食管口，常引起牵引疼痛。 Second, the wound was stimulated by the digestive juice secreted by the oropharyngeal cavity to produce irritating pain.

内镜下黏膜切除术在咽部和食管血管脂肪瘤是非常困难的。这主要是由于：首先，病变的血管丰富，容易出血。其次，它是难以控制视觉的内窥镜领域。三，肿瘤太大而无法取出。第四，内窥镜器械难以操作。肿瘤没有2例取出。相反，他们被拆除，切成片，并转移到胃。这两个患者的肿瘤没有取出无术后并发症，如肠梗阻。剩余的肿瘤份通过粪便排泄。

这些病人最大的伤口不超过食管内口周长的1/2，这可能与术后无狭窄有关。

从我们的治疗结果可以看出，大血管脂肪瘤容易出现大血管。易造成术中出血，血管脂肪瘤切除困难，手术难度增加，手术时间延长。但术后恢复无明显差异。因此，建议早期发现、诊断和治疗，以降低内镜手术的风险。

5.结论

在喉咽食管阴道口发生血管脂肪瘤是一种罕见的临床疾病，间歇性胸痛和吞咽困难为主要临床表现。胃镜，CT成像，和微探针超声内镜是术前诊断的主要方法。ESD可以在咽部，食管血管脂肪瘤阴道口的重要，微创，安全，有效的治疗选择。

数据可用性

用来支持这项研究的结果所有的视频数据都包含在附加信息文件中。

利益冲突

作者宣称，有兴趣对此文件发表任何冲突。

补充材料

补充1。视频1:在肿瘤蒂部粘膜下注射含亚甲蓝和透明质酸的生理盐水。

补充2。视频2：用切开刀逐渐解剖粘膜层和粘膜下层。

补充3。视频3：术中用热凝镊止血，用热凝法止血。

补充4。视频4：肿瘤切除。

补充5。视频5：肿瘤被取出使用圈套。

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