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Masahiro Kawanishi
,1
Yukio Kuwada,1
Yutaka Mitsuoka,1
富山庄Sasao,1
Teruo Mouri,1
本片Takesaki,1
通行证高桥,2
Kazuhiro丰田,2
和
玉城丹尼Nakatani2
1日本，东广岛，739-0041，东广岛医疗中心，国立医院组织肠胃科
2日本，东广岛，739-0041，东广岛医疗中心，国立医院组织外科
摘要
双胆囊是一种罕见的先天性胆道异常，而由左肝管产生的副胆囊则是一种更为罕见的先天性异常。我们报告一例双胆囊腺癌及胆结石，术前经内窥镜逆行胰胆管造影诊断，后经开腹手术确诊。本文对相关文献作一综述。
1.介绍
双胆囊是一种非常罕见的先天性胆道异常，据报道发病率为千分之一5000人(1]。我们报告一例罕见的双胆囊，胆囊管起源于左肝管。据我们所知，世界上已有4例双胆囊的报告，其中双胆囊起源于左肝管，但没有一例副胆囊合并胆结石和腺癌的报告。
2.病例报告
患者男性，75岁，约1个月来我院就诊，主诉为上腹痛、体重减轻。2009年11月，入院接受详细检查和治疗。入院时，没有贫血和黄疸的迹象，腹部平坦无压痛。实验室数据正常。
腹部的超音波及电脑断层显示主胆囊正常，无结石。囊状结构(40.l毫米31.3毫米主胆囊上部可见17.3 mm)。它充满了石头和碎片(图)1)。
磁共振胰胆管造影(MRCP)表现与超音波及CT相似，但胆囊结构与肝管之间的通讯无法确定(图)2)。经内镜逆行性胆管造影(ERCP)，肝右管和肝左管分别被左、右压缩，在补充放射不透明物质的情况下，在肝左、右管之间可见一个多结石的副胆囊(图)3(一个)和3 (b))。
(一)
(b)
(c)
(d)
经内窥镜胆管引流(ENBD)行胆道造影，可看到由左肝管产生的胆囊管和副胆囊(图)3 (c)和3 (d))。正电子发射计算机断层扫描(PET-CT)可以看到肝脏左叶和右叶之间类似胆囊的囊性结构，并伴有f18 -氟尿酸葡萄糖(F18-FDP)的聚集(图)4)。胃脘痛的原因不能通过胃镜和结肠镜确定。
基于以上发现，副胆可能有结石及癌，于2009年11月行开腹胆囊切除术。
在手术切除主胆囊后，发现有一半副胆囊嵌在肝脏内。附属胆囊可以从肝脏分离,但分离附件胆囊的左和右肝管困难是由于严重的炎症,附属胆囊后被打开了,除了石头,配件的墙壁胆囊摘除尽可能多。确认胆囊管向副胆囊出口后，行结扎术(图)5)。其余胆囊壁用氩束凝固。副胆囊中分化良好的管状腺癌浸润浆膜下(图)6)。
(一)
(b)
(c)
(d)
患者已出院，但目前正在门诊接受术后化疗。
3.讨论
双胆囊是一种罕见的先天性异常，在9921例尸检中报道2例(0.02%)，在9970例影像学调查中报道3例(0.03%)[1]。博伊登把双胆囊分为两类;Y型两囊管联合连接胆总管，H型两囊管分别联合胆总管或肝管。Harlaftis等人的分类[2[根据形态学和胚胎发生定义两主要组和第三杂组。前者以单根胆囊管进入胆总管为特征(l型，即分裂原基组)。副胆囊组的特征是两个胆囊管分别打开进入胆道(第2型，即副胆囊组)。最后是类型3，杂项组，不属于上述两种类型(图)7)。
Singh等人[4)在他们的评论在2006年报告的148例双胆囊Harlaftis等人根据分类属于1型有16例(10.8%)有隔膜的胆囊亚型,14例(9.5%)的二裂片的或V形亚型和36例(24.3%)的Y形亚型和属于2型,有72例(48.6%)的H或ductular亚型和4例(2.7%)的小梁亚型与右肝管,但任何情况下连接到左肝管。
此外，1969年格罗斯[3.在他的先天性胆囊异常报告中，回顾了28例双胆囊，并按a - f型进行了分类(图)8)。他提出一例左肝管连接为e型。Gorecki等[5报告一例双胆囊，69岁女性，双胆囊结石，副胆囊起源于左肝管，但胆囊管无法显示。2009年，Kim等人[6报道一位78岁男性在接受开放胆囊切除术10年后，出现了由左肝管引起的双重胆囊结石。明显的螺旋状囊管结构在本例中不能被识别出来。
本病例与Boyden报告的H型、Harlaftis等报告的3型或2型(左小梁亚型)和Gross报告的E型相对应。因此，这是第四例副胆囊起源于左肝管的病例(图)9)。副胆囊不仅有结石，而且有腺癌。影像学检查也可观察到胆囊管。
双胆囊的腹部超声和CT是一种简单的成像方式，可以识别肿块的存在，但与胆道的关系仍然不清楚。MRCP能较好地确定肿物相对于胆道的位置，但实际上很难确定肿物是否与胆道相结合。ERCP是一种侵入性手术，但通过注射不透明的物质和仔细观察注射过程，可以看到胆囊管和邻近的副胆囊。对于评估胆道树，这是最有价值的诊断方式。此外，在我们的病例中，经ERCP后再经ENBD管行胆道造影，可以确认与左肝管和胆囊相连的胆囊管有多发结石。此外，PET-CT观察到异常的F18-fluroradeoxyglucose，提示存在胆囊癌。
双胆囊常因意外或胆结石及胆囊炎的并发症而被发现。伴随症状是食欲不振、恶心、呕吐和上腹痛。此外，在我们的病例中，主诉是食欲不振和胃脘痛，但在实验室数据中没有异常，而胃镜和结肠镜检查并没有提示潜在的原因。从观察到的症状来看，胆囊结石和胆囊炎的并发症被认为是造成该病的原因。
曾有双胆囊患者成功行腹腔镜胆囊切除术[7,8，但对于l型分型的Harlaftis等人，腹腔镜胆囊切除术也是可能的。2型胆道及肝动脉损伤的可能性高，腹腔镜胆囊切除术成功病例少[9,10]。在我们的病例中，副胆囊起源于左肝管并怀疑有癌的并发症，所以选择开腹手术。
病理表现为副胆囊腺病，三层结构正常，无明显腺肌瘤表现。关于胆结石与癌的合并症的机制，由于副胆收缩功能障碍，有癌变伴胆结石及炎症的推测，但具体情况尚不清楚。
由于我们的病例通过CT和MRCP无法充分确认，ERCP和ENBD管胆道造影可以诊断副胆囊由左肝管引起的腺癌。
虽然双胆囊是一种极其罕见的先天性异常，胆道树可以通过ERCP准确地确定，允许手术而不伤及术中。
参考文献
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- 《先天性胆囊异常》，r.e. Gross著。148例双胆囊病例回顾档案的手术，第32卷，第131-162页，1969年。视图:谷歌学术搜索
- B. Singh, L. Ramsaroop, L. Allopi, J. Moodley, K. S. Satyapal，《双重胆囊:一个不寻常的病例报告》，外科和放射解剖学第28卷第2期6，第654-657页，2006。视图:出版商的网站|谷歌学术搜索
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- K. Shirahane, K. Yamaguchi, T. Ogawa等，“利用内窥镜鼻胆管成功地进行腹腔镜胆囊复制切除，”外科内镜第17卷，no。7，第1156页，2003年。视图:谷歌学术搜索
- A. Goel, K. N. Srivastava, A. K. Rana，《双胆囊-腹腔镜治疗》，外科腹腔镜，内窥镜和经皮技术第13卷，no。5，第348-349页，2003。视图:谷歌学术搜索
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