腹腔本地化Buschke-Lowenstein肿瘤:病例报告和文献之回顾

文摘

巨大尖锐湿疣或Buschke-Lowenstein肿瘤是一种非常罕见的疾病,通常位于生殖器,肛门直肠的,肛周的地区。它被认为是一种类型的疣状癌发生在肛门-生殖器粘膜表面局部浸润性但显示一个良性的细胞学。我们描述一个24岁的女人坚持湿疣acuminata进步很大腹腔Buschke-Lowenstein肿瘤。据我们所知这一高级阶段才报道一次。肿瘤的严重程度和范围确定治疗和病人的结果。治疗由于恶病质,肾移植后免疫抑制状态,难以建立一个可靠的诊断。干扰素治疗开始,最初导致肿瘤减少但复杂的干扰素诱导胰腺炎,肺炎,筋膜炎necroticans造成死亡。我们提出一个文学概述Buschke-Lowenstein肿瘤的治疗方案,强调干扰素治疗,所有的优点和缺点。

1。介绍

世界范围内普遍存在的人类乳头状瘤病毒(HPV)是10%,主要影响35岁以下的女性(1]。相关condylomata acuminata (CA)患病率大约有-3% - 0.75在欧洲,1%在美国2]。的危险因素之一,CA是一个职业状态。在极少数情况下,Buschke-Lowenstein肿瘤(BLT)发生。BLT是非常罕见的,慢慢地增长,局部破坏性,和渗透性的肿瘤HPV类型6、11、16、18。通常肿瘤位于生殖器,肛门直肠的,肛周的地区。尽管良性肿瘤的组织学特征有一个高风险的复发和恶性转化为鳞状细胞癌(SCC),尤其是16型和18型人乳头状瘤病毒(3- - - - - -7]。对真正的发病率BLT由于困难histomorphological分化,从而做出正确的诊断。目前文献报道每年增加6.3例在过去十年(8]。由于发病率低对治疗结果,使各种治疗方案比较困难。

到目前为止只有三篇论文报道,分别为42岁,63年,51例(3,8,9)和一个小评论(10]。他们的结论是,完整切除是首选初始治疗成功率最高和最低的复发的风险。矛盾的是,手术可以很残害广泛切除通常是必要的,因为到当地的结构。另外描述了化疗和放射治疗不同的结果。然而,在大多数情况下,它被证明是很难确定一个真正的恶性肿瘤,是一种过度的风险。

可能替代治疗可能是干扰素治疗是提高患者自身的免疫系统(1- - - - - -16]。作为一种新的和实验治疗针对BLT,没有大型系列可用更不用说随机试验。大部分可用的数据来自其他报告和小案件有关CA系列(17- - - - - -20.]。我们报告一个罕见的案例,并提供一个文学概述BLT的治疗方案,重点对干扰素治疗。

2。案例展示

一个24岁的恶病的女病人,地位在2000年因溶血性尿毒症肾移植后,被称为我们的大学医学中心,因为毫无用处的坚持下CA长期免疫抑制治疗。她最初的免疫抑制方案由他克莫司5毫克和强的松每天7.5毫克。在2010年她患有严重的CA位于阴道内的和肛周的(图1)。这导致了过度的疼痛和排便问题尽管当地和局部治疗的外科医生,妇科医生,皮肤科医生五年多了。病毒血清学透露病人hpv 16和HPV-18积极。她的艾滋病毒状况是负的。在我们中心多个活检显示严重发育不良,且只有一个示例显示恶性细胞。因为持续的下背疼痛MRI扫描。这显示一个大的过程中降低与扩展进入腹部和骨盆腔douglasi,符合诊断腹腔BLT(图2)。演讲之前在我们医院,病人已经,徒然,几个手术获得局部控制。在演示的恶病质病人,本地化和渗透过程的外科治疗(前部和后部取出肚肠)不现实的选择。作为恶性肿瘤不能被肯定,电台或化疗不能显示。由于肿瘤中央液化,从而导致脓肿,多个排水过程是必要的。为了治疗免疫抑制治疗的BLT降至5毫克强的松日报和干扰素治疗开始作为一个努力提高病人的免疫系统(12,15,16]。在多学科咨询180剂量μg /星期干扰素2 b是由皮下注射。很明显,后肾功能保持稳定,免疫抑制疗法进一步降至5和2.5毫克每隔一天强的松。因为严重的营养不良和恶病质,病人接受了胃管喂养。在干扰素治疗背部出现了新的脓肿,这是发现与BLT有直接关系。后续的MRI和CT扫描,分别两个和四个月后第一次注射干扰素,减少肿瘤质量是可见的。作为一个机会找到一个干扰素诱导胰腺炎CT可见。没有进一步治疗的副作用。基于建立肿瘤减少,干扰素治疗是持续的。不幸的是四个月的治疗后的病人重新我们的医院,因为肺炎球菌肺炎抗生素治疗开始。在住院病人发达进步的背部疼痛和左腿与脓毒性资料相结合。 The diagnosis necrotizing fasciitis was made and due to the clinical condition of the patient, combined with the extent of the disease, the treatment was discontinued in agreement with the family and the patient died. Unfortunately no informed consent was obtained for a postmortem examination.

3所示。讨论

这份报告强调了治疗BLT的影响和困难。进一步发展为腹腔内大规模复杂治疗和到目前为止只有一次被描述。早期发现腹部参与结合可靠的组织病理学诊断是至关重要的决定适当的治疗和预测结果。面对可能的BLT是非常重要的,排除潜在的恶性肿瘤。其他盆腔恶性肿瘤(妇科、胃肠道和泌尿)应该考虑,尤其是在年轻女性和患者人乳头状瘤病毒类型16或18。在移植患者中,淋巴增殖性疾病具有重要的意义也应该排除在外,是对这个病人做的,负面的。在大型blt可能的抽样错误可以可靠地检测恶性肿瘤困难时可以包含恶性,癌变前的,和/或良性细胞。也在我们的例子中只有一个活检样本显示恶性细胞。重复活检没有绝对能展示真正的恶性转化。

这份报告还显示,治疗高度依赖病人的选择因素,如恶病质和免疫状态在我们的病人。在这种情况下腹部的参与已经成为一个明显的高级阶段。在本文我们希望创造更多的意识对这种疾病的复杂性和必须采取的注意事项。

BLT是一种罕见的疾病,尽管似乎是发病率增加,仍缺乏证据的适当措施采取治疗这些患者(8]。恶性的肿瘤有相当大的风险转变成完全浸润性鳞状细胞癌或疣状癌(1,7]。疾病从而与复发和死亡率高,分别为21%和67 (3]。的一个主要风险因素BLT是一个职业发展的状态。细胞介导的免疫反应是至关重要的人类乳头瘤病毒感染的自然控制(12,22]。免疫抑制药物的风险增加的癌症具有重要的意义。其环孢菌素减少UV-induced由外周血单核细胞DNA修复(23,24]。没有及时和适当治疗的BLT局部侵袭性的风险导致各种并发症如脓肿形成,瘘管,排便问题,或在直肠压力(3,9]。目前文献中只有一次被描述类似的腹内的质量在我们的病人。在这种特殊情况下扩展的疾病只有在手术过程中发现25]。为了避免这种情况有人建议手术前进行CT扫描有正确的了解疾病的程度(26]。在这种情况下,扫描证明是很有价值的。

当治疗被认为是一个激进的第一选择是手术切除应实现(3,5,8,9]。尽管激进或当地广泛切除肿瘤仍有很高的复发率为50% (3]。手术的可能性,然而,有时限制因素作为可怜的基线条件和先进的疾病,由于患者或医生延迟(10- - - - - -13,16]。手术治疗通常需要广泛切除术的前部和后部取出肚肠,甚至pelvectomy [12,27]。

化疗和/或放射治疗已被应用在许多不同的方式,通常不成功的手术治疗。如果可以建立一个潜在的恶性肿瘤,收音机,和/或化疗为主要治疗或手术前(27- - - - - -32]似乎有好结果9]。然而,当多次外科手术后使用或作为辅助治疗,结果不太有利的(3,33]。发现或排除恶性的转换是必要的初始治疗前,但可以很难获得。在疾病的早期阶段抽样误差可以很容易地发生。代表此处活检可以果断建立恶性肿瘤(12,34]。只有一个报告显示,好的结果与放化疗作为辅助治疗手术前不先验证一个恶性肿瘤25]。然而这是一个相当有争议的方法,可以因此不推荐作为初始治疗。

另一个有争议的替代手术或广播,化疗是干扰素的管理。干扰素被描述为一种治疗CA和BLT当其他治疗已排除或成功。这种治疗的发表结果非常矛盾,不同于完全缺乏效应(10,11,13,14,17)减少的疾病(12,15,16,19,35]。不幸的是最近的一项荟萃分析显示没有咪喹莫特(干扰素的效果优越α足叶草毒素治疗CA(相比)20.]。只有少数干扰素的副作用从其他文献中描述的不同反应为发热、发冷、头痛、肌痛、和白细胞增多更严重威胁生命的副作用心包炎、自身免疫性疾病和myelosuppression16,17,19,36- - - - - -38]。当考虑用干扰素治疗剂量有缺乏共识,频率和治疗(表的长度1)[10- - - - - -16,21]。我们遇到了同样的问题,在广泛的多学科会诊决定180年的用量μg /周皮下注射干扰素2 b。减少肿瘤随访期间已建立CT,假定一个合适的量效关系。由于短期随访与任何确定性这不能确定。

这种情况下有一些缺点。在介绍中提到的,手术是首选治疗。不幸的是在我们医院的时候BLT已经成长为相邻结构。广泛的切除或减积是否仍然会有积极的结果无法评估。另一个考虑可能已经暂停所有而不是降低剂量免疫抑制剂治疗。停止强的松可能导致一个更好的干扰素治疗和防止筋膜炎的效果。此外,免疫抑制剂等药物西罗莫司没有考虑。这可能有一个积极的贡献,因为它具有抗增殖特性。考虑干扰素治疗的高成本,缺乏共识的适当形式的管理和剂量,和潜在的严重副作用,这当然不能被推荐作为标准治疗。

总之,我们报告的第一个病例的BLT腹腔。我们试图提供一个实用的概述当前的治疗方案,可能未来的患者受益。每个治疗的结果取决于疾病阶段,分化,和病人的特征。尽管在这种情况下手术不再是一个现实的选择应该被认为是黄金标准。干扰素治疗仍然是一项成本高昂、实验治疗和应当被视为最后的手段。病人应该非常彻底地了解潜在的威胁生命的风险。

利益冲突

作者宣称没有利益冲突。

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