特发性大腿淋巴囊肿的罕见表现

摘要

淋巴囊肿是一种具有上皮衬里的淋巴液集合，可表现为淋巴管畸形，也可发生在创伤或手术后。成人特发性大腿淋巴囊肿极为罕见。我们报告一例27岁泰国女性患者，右大腿上方肿块迅速增大。磁共振成像扫描显示一个边界清晰，边缘薄，增强的单纯囊肿。抽吸后囊肿消失数天。完成手术切除以明确诊断和治疗。免疫组化研究显示，细胞衬里对CD34、CD31和D2-40呈阳性，而对钙视网膜蛋白呈阴性。据我们所知，年轻成人的特发性大腿淋巴囊肿从未被报道过，对于出现异常大腿肿块的患者应牢记这一点。

1.介绍

淋巴囊肿是一种具有上皮衬里的淋巴液集合，可表现为淋巴管畸形，也可发生在创伤或手术后[1.]成人期无外伤或手术史的特发性大腿淋巴囊肿极为罕见[2.].

我们报告一例罕见的年轻成年女性患者，其大腿有症状性肿块，这在英国文献中尚未报道为淋巴囊肿的起源。

2.个案报告

一名27岁泰国女性，在3个月的时间里，她的右大腿上出现了一个快速增长的肿块。她没有做过任何手术。她走路时感到疼痛。她的右髋关节屈曲和外展功能轻微受限。体检显示右大腿上有一个约8毫米的坚实的非脉冲性肿块 × 6. 直径厘米（图1.)。没有明显的皮肤受累，肿块似乎没有固定在骨骼结构上。没有发现感觉缺陷。腹股沟淋巴结无法触及。

磁共振成像（MRI）扫描显示为7.8 × 5.8 × 5.7 厘米，垂直方向 × 横向 × AP直径清晰，边缘薄，增强单纯性囊肿，位于大腿上部右前肌间筋膜处，略低于右腹股沟区。囊肿位于果胶肌和缝匠肌之间，伴有前部隆起至皮下脂肪。右股总动脉和vein和浅动脉和浅静脉向后移位（图2.).

经皮穿刺囊肿显示约60%透明淡黄色液体 细胞学检查显示由少量小淋巴细胞和泡沫巨噬细胞组成的低细胞性，背景为少量红细胞和囊性液体。囊肿消失数天，并在一周内呈现相同大小。

手术在全身麻醉下仰卧位进行。进行垂直切口；确定囊肿并发现其与股动脉紧密粘连。仔细地进行剥离。完整的囊肿切除并保留股动脉成功，囊肿壁泄漏最小（图1）3.).囊性内容物显示透明黄色液体（图4.).

显微镜检查如图所示5.苏木精-伊红染色（H&E染色）表明囊肿壁由单个扁平细胞衬里组成。常规H&E染色认为细胞衬里来源于内皮或间皮（图5（a）和5（b）)进行D2-40、CD31、CD34和钙视网膜蛋白的免疫组化研究，以确定囊性细胞衬里的性质/起源。免疫组化研究显示囊肿的细胞衬里对CD34、CD31呈阳性（图6.）和D2-40（图7.）和阴性对Calretinin负面。组织学和免疫组织化学的星座表明，囊肿的壁未衍生自培素，而是从淋巴管中衍生。最终的病理诊断是软组织的良性淋巴内皮囊囊肿。寄生囊性液体进行细胞学，并显示出恶性肿瘤。没有发现术后并发症。

3.讨论

青少年或年轻人的自发性大腿肿块极为罕见。准确的术前诊断非常困难。大腿肿块的鉴别诊断包括脂肪瘤、脂肪肉瘤、动脉瘤和腹股沟疝。尽管囊肿是单眼的，充满透明液体，但恶性囊肿不能排除。细胞学检查on不能给出细节并排除恶性肿瘤。淋巴囊肿的绝对指南尚未建立。囊肿的完全切除是最终诊断和治疗。

临床上，原发性囊肿主要发生在儿童和青少年中；通常在大体积之前无症状，随后可能出现局部或转诊疼痛。然而，没有小囊肿、创伤或大腿手术史的大腿囊肿迅速肿胀是罕见的。

淋巴囊肿少见于淋巴囊肿和淋巴管瘤；它不同于淋巴囊肿，淋巴囊肿是一种无上皮衬里的淋巴液集合，通常在手术或创伤后在解剖室中形成[3.].

淋巴管瘤是一种先天性淋巴管畸形，通常在婴儿期表现为先天性肿块，分为微囊性（<2 cm）和大囊性（>2 厘米）[4.]这些肿块最常见于颈面部，很少发生在身体其他部位。

后天性淋巴管瘤（淋巴管扩张症）可在手术或放疗后发生，因为引流淋巴管受损[2.].

Tagge和Baron报道淋巴囊肿的病因可能是淋巴管扩张或错构瘤的囊性变性[5.].

在肾上腺中报道了大淋巴囊肿[6.]然而，特发性大腿淋巴囊肿极为罕见。淋巴囊肿患者可能有多种症状。

免疫组化证实了淋巴囊肿的最终诊断。在超声波引导下囊肿经皮的追感是所用的初始治疗方式。然而，报告了高达80％的复发率，重复抽吸是感染发展的危险因素[7.].使用诸如OK-432、博莱霉素、强力霉素、乙酸和酒精等药物滴注硬化剂也可用于淋巴管畸形[8.,9]然而，在淋巴囊肿中滴注硬化剂的成功尚未报道。

手术切除是主要的和决定性的治疗选择，可以实现完全切除和防止复发，因为囊肿壁被移除。

淋巴囊肿被认为是良性的，预后良好[10].恶性转化尚未得到证实。

据我们所知，年轻成人的特发性大腿淋巴囊肿从未被报道过，对于出现异常大腿肿块的患者，应牢记这一点。

4.结论

大腿的淋巴囊肿仍然是一种罕见的病情，应该是青少年或年轻成人在非划分的单目囊肿的顶部。完成手术切除，保持囊肿完整，建议用于明确的诊断和治疗。建议使用长期随访检查复发和/或肿瘤转换。

同意

已从患者获得了本作出版本工作的知情同意。

利益冲突

没有宣布。

参考

1. R.K.Clemens、T.Meier、R.Pfiffner、J.Hafner和B.Amann Vesti，“OK-432对腿部淋巴囊肿的硬化治疗，”瓦萨，卷。41，没有。2，pp。149-153,2012。浏览：出版商网站|谷歌学者
2. P.C.Copley，L.Ali和S.Mirza，“自发性淋巴腔：腋窝肿块的不寻常原因，”BMJ案例报告，卷。2016年，BCR2015213088，2016年。浏览：出版商网站|谷歌学者
3. A. M. de OliveiraGóesjunior和S. a。H.H.Jeha，“特发性淋巴细胞：对Infroadlavicular的可能诊断”，手术中的病例报告，卷。2012年，第593028号，4页，2012年。浏览：出版商网站|谷歌学者
4. C.M.Giguère、N.M.Bauman和R.J.H.Smith，“婴幼儿淋巴管瘤的新治疗选择，”耳鼻喉年鉴，第111卷，第12期，第1066-1075页，2002年。浏览：出版商网站|谷歌学者
5. D. U.Gage和P.L.Baron，“巨型肾上腺囊肿：管理和审查文献”美国外科医生，卷。63，否。8，pp。744-746，1997。浏览：谷歌学者
6. M. Furihata，Y.Iida，T. Furihata和E. ITO，“肾上腺的巨大淋巴囊肿：罕见案例和对文献审查的报道”国际外科，第100卷，第1期，第2-8页，2015年。浏览：出版商网站|谷歌学者
7. 梅特卡夫和皮尔，“淋巴囊肿，”英国皇家外科医生学院年鉴，第75卷，第6期，第387-392页，1993年。浏览：谷歌学者
8. D.A.Zuckerman和T.D.Yeager，“术后淋巴囊肿的经皮乙醇硬化治疗，”美国放射学杂志，第169卷，第2期，第433-437页，1997年。浏览：出版商网站|谷歌学者
9. P.Provenlizzeri，C.Romeo，F.A.Borruto等人，“儿童颈部囊性淋巴管畸形的硬化治疗。我们在计算机断层扫描引导下98%无菌乙醇插入的经验和文献回顾，”儿科外科杂志，第45卷，第12期，第2473-2478页，2010年。浏览：出版商网站|谷歌学者
10. H.Elbouhaddouti，A.Bouassria，O.Mouaqit等，“腹膜良性囊性间皮瘤：病例报告和文献回顾，”世界急诊外科杂志，第8卷，第1期，第43页，2013年。浏览：出版商网站|谷歌学者

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