继发喉部炎性假瘤分枝杆菌kansasii

摘要

背景．炎症假瘤（IPT）是稀有的良性肿瘤，其特征在于纺锤形的组织细胞增殖，通常模仿软组织肉瘤。它们可以发生在身体的不同部位，并提出了各种Aetiology因素。据我们所知，这是由分枝杆菌疾病引起的喉部IPT的第一个案例报告。案例报告．我们报告一例免疫功能低下的81岁女性喉部IPT，其表现为发声和吞咽困难，已知弥散性分枝杆菌kansasii的肺。结论．这个病例显示了临床上和组织学上诊断IPT的困难。需要高度的怀疑指数，并强调在检查、诊断和管理中多学科方法的重要性。

1.介绍

炎性假肿瘤(IPT)是一种极其罕见的病变，其特征是梭形组织细胞增生，这种表现很容易被误认为是软组织肉瘤。IPT的病因未知，有多种潜在刺激，如创伤、炎症、吸烟和感染。

IPT影响喉部的病例报道屈指可数，而且大多数病因不明[1-6.］．据我们所知，这是第一个喉部梭形细胞假瘤的报告分枝杆菌kansasii因此增加了感染病原学的证据重量．

2.搜索策略

在OVID和MEDLINE中搜索“喉部肿瘤和炎性假瘤”、“喉部和炎性假瘤”。“梭形细胞肿瘤和喉部”和使用上述搜索确定的论文的参考文献也被搜索，以找到进一步的病例报告。

3.案例报告

3.1。介绍

一位81岁的女士因吞咽困难、呼吸短促和喘鸣加重就诊耳鼻喉科。她过去的病史包括发病前14年因何杰金氏淋巴瘤行纵隔放疗和放射诱导肺间质纤维化。她为此接受了长期的硫唑嘌呤和泼尼松龙免疫抑制治疗。一年前，她因鼻尖真菌型中分化鳞状细胞癌接受手术切除治疗。组织学尺寸为12mm × 11mm × 3mm，累及深缘，无神经周或淋巴血管浸润。未见淋巴结转移，于35Gray行5期深缘放疗。

在最近一次因喘鸣入院前5个月，患者还接受了下呼吸道感染症状的调查。痰培养物生长嗜血杆菌流感和分枝杆菌kansasii根据英国胸部社会建议，患者由呼吸团队建议2年的利福平，乙胺丁醇和克拉霉素[7.］．由于诊断的持续时间，需要3个确认痰样品，患者在呈现前线之前只有6周的三重治疗治疗。

使用鼻腔镜检查期间患者检查患者揭示左侧声带造粒和来自右声帘的偏见致命病变，导致喇叭入口的球阀，并减少了右声带移动性。通过患者的历史记录，初始的工作诊断是鳞状细胞癌和分枝杆菌病的鉴别诊断。

患者最初开始使用广谱抗生素和类固醇。由于对医疗治疗没有反应，病人被送往手术室进行减压以重建气道，并将组织样本送往组织学和微生物学检查。数据1和2在Debulking之后，请先展示喉部的图片。在组织学分析的结果，在联合头部和颈部多学科会议中讨论了患者。

3.2。组织学检查

组织学显示梭形细胞增殖，有交叉的束和易于识别的有丝分裂象(图4(一)）。最初鉴别诊断包括低级肉瘤，特别是因为德米林的强烈表达（图4 (b))，平滑肌肌动蛋白表达较弱。但病灶细胞核均匀，中性粒细胞和浆细胞浸润炎性细胞。免疫组织化学也显示CD68的表达，提示病变中有显著的组织细胞成分，但未鉴定出真正的肉芽肿。局部表面有轻微栅栏状外观，表面有坏死碎片，可能代表干酪样坏死成分。用Ziehl-Neelsen染色(图4 (c))和Wade-Fite(图4 (d)）显示众多酸快速杆菌。

平淡的核形态，炎症细胞浸润和分枝杆菌表明，继发于分枝杆菌感染的炎症假瘤。缺乏上皮细胞肉芽肿可能与下面的免疫抑制有关。霉菌和较弱的光滑肌肌动蛋白的强烈表达虽然略微异常，但对于肌纤维糖细胞增殖是可以接受的。

3.3。在管理层之后

组织学诊断确认后，患者继续表现出呼吸恶化，尽管手术减重和开始使用广谱抗生素和类固醇。住院期间未停止长期抗真菌药物治疗。在声带减压一周后，在床边进行间接喉镜检查，发现肉芽组织再次增生(图)3.)，导致气道受损。考虑到患者整体预后不良和对内科和外科干预的抵抗，并考虑到患者的意愿，取消了治疗。不幸的是，病人的病情随后恶化，不久就去世了。

4.讨论

分枝杆菌kansasii是一种抗酸杆菌，可在免疫缺陷患者(如艾滋病毒患者)中引起肺和肺外疾病[8.]， 2型糖尿病 [9.]，以及器官移植的个体[10.］．它也是英国肺部感染导致肺部感染的最常见的11.］．有报道称皮肤中存在与分枝杆菌病相关的IPT [12.，淋巴结[13.)、肺(14.那15.),大脑16.和鼻窦[17.］．在头颈部淋巴结、腮腺、咽旁间隙有IPT表现的病例报道[18.，扁桃体[19.］．喉部IPT少见;有些病例有插管史、手术史或吸烟史[2］．据我们所知，这是第一例分枝杆菌kansasii在喉部造成IPT。这种情况增加了未知病毒的假瘤的感染原因理论的重量。

4．1.临床适用性

从这个案例中我们可以学到一些东西。首先，免疫抑制患者病变的诊断困境意味着最初的工作诊断应该包括感染原因和恶性肿瘤。因此，组织应送去进行组织病理学和微生物学评估。尽管分枝杆菌病在英国很罕见，但接受免疫抑制治疗的患者数量的增加应该提醒临床医生更罕见病理的可能性。

其次，这个案例说明了多学科方法在处理不确定性质的表述时的重要性。在一次关节头颈多学科会议上，组织病理学家和外科医生交换了意见，并提出了炎性假瘤的可能性。由于病变之间没有连续性而累及双声带，这种怀疑得到了加强:我们认为在喉部发生同步肉瘤的可能性非常小。

4.2。管理

一旦分枝杆菌炎性假瘤的诊断被证实，治疗方案是争论的主题，并涉及一个微生物学家。尽管患者接受了最大限度的药物抗细菌治疗和手术清创，假肿瘤在一周内复发。这被认为是由于免疫抑制。其他病例报告也主张在类似的情况下进行积极的手术切除，尽管在本例中不认为是适当的。

由于喉部IPT罕见，获得一级证据来指导治疗是不现实的，病例报告通常指导治疗。在更常见的肺和纵隔的胸腔IPT中，完全手术切除被发现是有效的[20.］．在手术并非没有相当高的发病率的情况下，如眼眶IPT，已发现皮质类固醇伴或不伴放疗的疾病控制良好，但复发率高[18.那20.］．没有类固醇的手术通常是优选的治疗方式，尤其是当易于获得的位点作为喉部[5.］．喉部病变如果有蒂且轮廓清晰，可以手术切除而不需要辅助治疗。辅助性类固醇治疗是建议喉部病变的定义不明确，并影响声门，声门上，或声门下的大片区域。外科手术用微除颤器除瘤可以减少肿瘤体积并重建气道，但极有可能留下微小的肿瘤。类固醇治疗的持续时间将取决于肿瘤的累及程度，患者的合并症，以及它是作为唯一的治疗方式还是辅助治疗。报告的类固醇治疗方案范围从最初静脉注射地塞米松，随后口服皮质类固醇2周[5.]在喉部IPT，在轨道IPT中对口腔皮质类固醇进行肿瘤反应的放射监测使用MRI [20.］．为了监测复发情况，我们建议患者在治疗结束后至少2年定期在门诊接受间接喉镜检查。

5.结论

这个病例显示了一个罕见的分支杆菌炎性假瘤影响喉部。由于它可能模拟软组织肉瘤，因此在诊断时存在临床和组织学上的困难。免疫功能低下的患者需要高度怀疑分枝杆菌疾病，多学科方法在这些罕见疾病的检查、诊断和管理中的重要性再怎么强调也不过分。

附加分

概括。(i)炎性假瘤是一种罕见的良性肿瘤，其特征是梭形组织细胞增生，病因不明。(ii)这是第一例分枝杆菌kansasii引起喉症的喉头瘤，从而支持感染性缓解学。（iii）在此类罕见条件的后处理，诊断和管理中需要多学科方法。

的利益冲突

作者声明本文的发表不存在利益冲突。

参考文献

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