的复发性出血性黄体和促卵泡激素升高,由雌激素/促孕激素治疗

文摘

高分泌的促卵泡激素(FSH)在生殖期的女性是不寻常的。我们报告一例复发性黄体出血和随后的卵巢扭转明显FSH水平升高在生殖期女性缺乏功能性gonadotroph腺瘤(FGA)或卵巢功能早衰(POF)。22岁nulligravid女性历史的双边出血性黄体和随后的卵巢扭转出现急性腹痛。紧急进行右侧输卵管卵巢切除术,和右卵巢扭转由于被诊断为出血性黄体。实验室试验表明FSH水平升高明显(77.6个人/毫升)。FGA被怀疑,但没有证据表明肿瘤被发现。左侧卵巢增大再一次一个月随访。雌激素/促孕激素疗法(废气温度)开始,这减少了扩大卵巢正常大小。两年后,她的垂体激素状态详细评估。除了显著升高FSH水平,略高LH(31.2个人/毫升),正常总抑制素B (35.3 pg / mL),异常低的她们血液中的抗苗勒氏管激素(抗苗勒氏管激素)(< 0.03 ng / mL),和穷人FSH促性腺激素释放激素刺激试验被发现。 In the absence of FGA, we conclude that certain disorders of inhibitory factors for FSH function, including inhibin and AMH may exist, which could attribute to the patient’s symptoms. EGT was very effective in suppressing the ovarian hyperactivity.

1。介绍

高水平的促卵泡激素(FSH)在生育年龄妇女是不寻常的。功能gonadotroph腺瘤(FGA)和卵巢功能早衰(POF)已知是这种情况的主要原因。FGA偶尔出现卵巢过度刺激综合症患者(主要)1]。然而,没有卵巢肿大的报道与FSH水平升高在缺乏FGA到达生育年龄的女性。

在这里,我们报告一例复发性卵巢增大其次是卵巢扭转因出血性黄体nulligravid,生殖期的女人。实验室调查显示明显FSH水平升高,但FGA并不确定。据我们所知,这是第一例复发性出血性黄体nulligravid,没有FGA生殖期的女人。

2。案例展示

2.1。复发卵巢增大,因出血性黄体扭转

一个22岁的nulligravid女人出现急性腹痛。她的体重和身高是53公斤,150厘米。她的月经从10岁开始,已经正常。她的历史扩大双边卵巢,卵巢扭转3年前,她接受了腹腔镜卵巢反扭转和双边胆囊切除术。两国出血性黄体病理检查记录。在演讲中,超声和骨盆磁共振成像(MRI)显示右卵巢肿大与多个囊肿(直径7厘米)。卵巢扭转高度怀疑(图1(一))。紧急剖腹手术,这揭示了深红色右卵巢肿大,扭曲的540°。执行反扭转的卵巢,但决心太坏死被保留下来。因此,对输卵管卵巢切除术。出血性黄体是病理证实(图1 (b))。

2.2。开始雌激素/促孕激素治疗(废气温度)

患者的月经恢复后1月内手术。一个月随访,左卵巢又扩大了( 厘米,图1 (c))。血液检查周期约会(CD) 9显示明显升高FSH水平的77.6个人/毫升和促黄体激素(LH)水平轻微升高54.7个人/ m。雌二醇水平78.3 pg / ml(表1)。多囊卵巢综合征(PCOS)并不怀疑,因为她的月经规律和LH并不占主导地位。此外,多囊卵巢中看到这个病人并不是类似于卵巢多囊通常在PCOS看到。FGA被怀疑,但垂体MRI (1.5 t)显示,没有证据表明肿瘤。控制卵巢增大,我们开始病人废气温度,由共轭雌激素0.625毫克每天10天之后,共轭雌激素0.625毫克和醋酸氯地孕酮2毫克在接下来的10天。经过几个周期的废气温度,减少卵巢肿大 厘米(图1 (d))到正常大小(废气温度开始后的五个月, 厘米,图1 (e))。她的雌激素水平增加了139.4 pg / ml废气温度开始后的三个月。废气温度持续了两年多没有任何明显的副作用。定期观察撤退出血和卵巢的大小基本上是稳定的(图1 (f), 厘米)。

2.3。详细的垂体荷尔蒙压力测试

废气温度持续了两年半后,病人要求进一步调查她的条件来评估她的生育能力。我们推断,她可以在她的激素调节系统失调,我们计划在更详细地检查她的垂体激素状态没有废气温度。FSH水平还提高到82.6 pg / ml和雌二醇水平82.6 pg / ml废气温度之前停止。撤退出血对废气温度后的第五天开始停了。垂体激素刺激进行了测试在这个月经周期的中止废气温度可能导致卵巢肿大的复发。促性腺激素释放激素(GnRH)刺激测试显示CD4 FSH水平升高89.4个人/毫升激性腺素释放素刺激反应较差(最大,107.9个人/毫升)和LH水平轻微升高43.4个人/毫升(图2(一个))。促性腺激素刺激试验的细节描述的补充文本。没有异常发现观察促肾上腺皮质激素释放激素的刺激测试(图2 (b))、促甲状腺激素测试(数字2 (c)和2 (d)测试(图),growth-hormone-releasing peptide-2刺激2 (e))。对比度增强垂体MRI (3 t)和¹⁸F-fluorodeoxyglucose正电子发射断层扫描(正)进行,但没有证据表明垂体腺瘤或异位肿瘤被发现(数字3(一个)和3 (b))。

接下来,我们研究了抑制素和她们血液中的抗苗勒氏管激素(抗苗勒氏管激素)水平,因为他们是强烈相关FSH津津有味。介绍了抑制素水平评价的方法补充文本。总抑制素水平156.8 pg / mL,和抑制素B水平35.3 pg / mL(表1)。另一方面,抗苗勒氏管激素水平非常低,< 0.03 ng / mL(表1)。尽管左卵巢变得稍微扩大免费治疗期间(CD3: 3.0厘米,图3 (c);CD9: 4.8厘米,图3 (d)),它减少了治疗后恢复到正常大小。

3所示。讨论

我们记录了一例少见的复发性卵巢增大卵巢扭转因出血性黄体紧随其后。废气温度进一步有效预防卵巢肿大患者。有趣的是,在某些情况下与主要FGA,据报道,激素治疗是有用的(2,3]。它一直辩称,外源性雌激素可能提供负面反馈FSH分泌,因此预防卵巢过度刺激。在我们的例子中,然而,FSH分泌仍在废气温度升高。我们推测,废气温度可能抑制促性腺的悸动的分泌,从而抑制卵巢刺激。另一个可能性是外源性雌激素剂量可能已经足以减少卵巢的大小但不足以抑制FSH的分泌和血清水平显著。尽管潜在的病因尚不清楚,废气温度可能被认为是一个治疗选项控制卵巢刺激FGA或霍奇金淋巴瘤患者,症状类似于我们的病人。

尽管详细的荷尔蒙的评估,我们无法解释这种情况的具体病理生理学。然而,我们可以推测某些可能性,基于我们的研究结果。

首先,这种情况下是由FSH水平明显升高。在生殖期的女人,POF或FGA可能发生这种情况的主要原因(1]。我们认为POF在这个病人虽然她不太可能表现为低抗苗勒氏管激素水平和FSH水平升高。首先,血清抑制素B通常下降在早期绝经过渡期和绝经后水平很低,但她的抑制素B水平并没有下降4,5]。其次,尽管她的FSH是保持在一个非常高水平两年多来,雌二醇的分泌仍保持即使废气温度没有管理。此外,卵巢增大两年后复发废气温度时停止。因此,我们怀疑FGA的存在。然而,没有证据表明肿瘤MRI或正被记录下来。小垂体肿瘤并不总是由核磁共振(6),激素进行了分析。虽然FSH分泌显著升高,LH分泌略升高,催乳素和雌激素水平在正常范围内。我们看到了一些FGA的案例报告(补充文本,补充图S1,补充图S2补充表S1),我们的结果与报告病例的FGA相比,特点是略高FSH, LH下降,高催乳素和雌激素的分泌(表1)。此外,促性腺激素刺激测试的结果并不与相同的女性FGA(补充表S2)病理检查显示卵巢肿大与出血性黄体,所谓hyperreactio luteinalis (HL)。另一方面,FGA卵巢肿大患者通常有腹水有关,类似于主要的条件(1]。这些数据表明,荷尔蒙失调的病因我们的病人不同于FGA患者。

除了明显FSH水平升高,抑制素水平也似乎是一个独特的特点。抑制素起着重要的作用在- FSH分泌调节。在某些情况下FGA、抑制素水平升高(表1),这可能是由FSH升高引起的。另一方面,抑制素和抑制素B水平仍然相对较低,在我们的例子中。这可能表明的负反馈抑制素可能没有被有效地运作。我们怀疑在我们的案例中可能存在某些涉及抑制素的功能障碍,导致异常FSH的分泌。进一步分析关于蛋白质结构和突变抑制素可能帮助我们阐明确切的病理生理学。此外,某些疾病涉及下丘脑也可能存在的反馈机制。进一步的研究需要阐明的详细机制在我们的案例中。

而抑制素B水平保持在正常范围内,抗苗勒氏管激素水平异常低。抗苗勒氏管激素和抑制素B都称为生物标志物来评估卵巢储备(7]。这种冲突的结果表明可能与抗苗勒氏管激素缺乏复杂的状况。抗苗勒氏管激素缺乏会导致生殖器异常46 xy遗传男,虽然被认为是临床中微不足道的46 xx遗传女(8]。然而,在老鼠模型中,FSH分泌的影响,当抗苗勒氏管激素卵泡是招募更多的报废(9]。有可能增强FSH分泌抗苗勒氏管激素缺乏引起的可能夸大了这个病人的临床过程。

染色体异常也可能导致我们的病人的病情。例如,特纳综合征,尤其是特纳镶嵌性,有时产生高浓度的FSH和过度的毛囊可以发生在特纳镶嵌性(10]。染色体分析可以被视为如果病人同意。

总之,我们记录了一例少见的复发性出血性黄体和FSH显著升高。废气温度是有效抑制卵巢过度活跃。我们推测,抑制某些疾病相关因素包括抑制素和抗苗勒氏管激素FSH函数可能存在。很明显,她条件的原因尚未完全阐明。进一步报告在这个领域需要解决具体的病理生理学。

的利益冲突

作者宣称没有利益冲突,关于这篇文章的出版。

确认

我们要感谢孝宏山田医学博士博士,有用的讨论。

补充材料

补充文本:评估血清抑制素水平的方法,方法进行迷你回顾,补充表传说和辅助图的传说。补充表S1:激素值报告病例的原子力。补充表S2:刺激促性腺激素释放激素(GnRH)测试的结果在目前的情况下,本文着重。补充图S1:垂体MRI图像,切除卵巢的苏木精和伊红染色,盆腔MRI和摄影。补充图S2:方法进行原子力的示意图。(补充材料)

引用

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