罕见的情况下卵巢硬化性间质瘤的呈现在怀孕:表示诊断困境

文摘

硬化性间质瘤(SST)是一种罕见的良性卵巢肿瘤。只有几例卵巢硬化性间质瘤的孕期已经在文献中报道。非特异性表现症状,包括骨盆疼痛或月经不规则。我们描述一个22岁的年轻孕妇骨盆疼痛在怀孕中期。在成像她被发现有12厘米左附件的质量与固体核磁共振特征。病人接受开腹探查术的质量和删除附加到左侧卵巢通过茎与保护左卵巢。冰冻切片诊断是“性索间质肿瘤,有利于良性的”。最后病理证实的卵巢硬化性间质瘤的诊断特征的SST包括异构pseudolobular增长模式与hypercellular和hypocellular地区发现突出的黄体基质细胞归因于怀孕。在这种情况下,报告和审查的文学,我们强调考虑这种罕见的卵巢肿瘤的鉴别诊断对于一个年轻的孕妇和骨盆疼痛了。

1。背景

卵巢硬化性间质瘤(SST)是一种良性肿瘤,于1973年首次报道Chalvardjan和史高丽1]。发生非常罕见,据报道,约占6%的生殖索基质卵巢肿瘤亚型(2,3]。它通常发生在女性在第二或第三年的生活中,有70%的病例被报告发生在14岁至29岁(4]。硬化性间质瘤是激素活性5]。然而,罕见的荷尔蒙活动已经在文献中报道(6]奥兹德米尔等人报道共有208例硬化性间质瘤从2003年到2014年只有15例报告病例在怀孕期间(7]。

2。案例展示

22岁G1P0000在19周,5天的妊娠分娩分流严重左路骨盆疼痛那天早些时候开始的。疼痛最初间歇成为常数、严重刺伤,持续了2个小时,因此促使参观分娩地板上。病人报告的恶心、呕吐,nonbloody松散排便2天前表示。病人报告说她是痛苦与躺着,有更好的身体前倾。她否认发烧,生病的联系人、创伤、胸痛、气短、阴道出血,收缩,漏液,减少胎儿运动。产前实验室稀松平常的。

过去病史是非凡的注意力缺陷障碍的历史。对阑尾切除术手术历史重要表现在当前怀孕7周的妊娠。图表显示,她的评论超声波阑尾切除术的时候显示左侧卵巢测量4.9×5.2×4.7厘米含出血性黄体囊肿与正常卵巢。在12周的颈背的半透明扫描,左卵巢测量6.3×5.4×5.1厘米。

重要器官在诊断急性访问是在正常范围内。在物理考试,病人是在温和的不适与严重的双边下腹部触痛没有反弹或保护。没有群众由于妊娠子宫的感觉。泌尿生殖器的检查发现左附件的封闭子宫颈温柔在盆腔检查。胎儿的地位是安心和病人没有收缩。

3所示。调查

盆腔超声检查显示其高血管性固体,主要低回声区,等回声部分/部分性左卵巢质量测量12.6×9.8×9.4厘米,一直持续在增加大小的怀孕(图1)。动脉收缩期峰值速度是10厘米/秒。没有完成或固定卵巢扭转与多普勒彩色血流,但不排除断断续续的扭力。

MRI骨盆没有对比揭示异构T2 hyperintense和T1 isointense-to-hypointense左卵巢质量测量12×9×10厘米;这个质量是封装用最小的囊性/流体组件集中(图2)。没有宏观脂肪或油水平表明皮状的或子宫腺肌瘤,分别。没有经典的囊肿形成显示囊性肿瘤。没有大型intralesional流动孔隙建议扩大/肿瘤血管充血。右卵巢没有可视化。

4所示。鉴别诊断

差异包括妇科和在怀孕中期nongynecological急性盆腔疼痛的原因。这包括,但不限于,卵巢扭转,胎盘早剥,出血性囊肿破裂,圆韧带疼痛,退化子宫肌瘤,卵巢肿瘤良性和恶性包括性索间质,上皮细胞和生殖细胞肿瘤。

5。治疗

病人被承认和接受开腹探查术。有大量的明确腹水的腹腔。一个15厘米左附件的质量后死胡同被附着。卵巢被撤后使用钝性剥离死胡同。质量似乎被附加到左侧卵巢的小茎被烧灼和削减LigaSure设备。左侧卵巢似乎正常,并留下完好无损。右卵巢正常出现在检查。

病理检查发现436克,固体,gray-tan质量焦点梗塞。微观特征与交替hypercellular包括pseudolobular模式,hypocellular地区和水肿(数字3和4)、纤维化和知名血管模式(图5)。细胞包括腺、纺锤状基质细胞和著名的黄体细胞,包括一些图章戒指的外观(图6)以及分散的黄体的集合与丰满的基质细胞,嗜酸性胞浆(图7)。偶尔有丝分裂数据确定,编号4每10大功率领域更有丝分裂细胞区域(图8)。没有明显的细胞异型性。

6。结果和随访

的手术,病人做得很好。她继续怀孕,没有进一步的并发症,自发和有一个正常的阴道分娩健康婴儿的没有产后的问题。

7所示。讨论

卵巢性索间质瘤(SST)是罕见的卵巢肿瘤占约5 - 8%的卵巢肿瘤。他们来自性声带和卵巢间质或间质。这组卵巢肿瘤包括颗粒细胞瘤、纤维瘤,thecoma,类固醇细胞肿瘤,Sertoli-Leydig细胞肿瘤,硬化性间质瘤和其他形态冷漠细胞(8- - - - - -11]。硬化性间质瘤占大约6%的性索间质瘤,并于1973年第一次描述了Chalvardijan和史高丽1,9,10,12]。这些肿瘤是良性的,罕见的,其独特的特性区别于其他间质瘤病理学和放射学2]。

硬化性间质瘤是罕见的在怀孕这一个独特的情况下(10]。奥兹德米尔等人报道共有208例硬化性间质瘤从2003年到2014年只有15例报告病例在怀孕期间(7]。不像其他基质卵巢肿瘤,硬化性间质瘤常发生在第二个和第三个几十年的生活(2,13]。其他的卵巢间质瘤发生在第五或第六十年(13]。硬化性间质瘤的常见临床表现包括月经不规则,盆腔疼痛,和症状与非特异性盆腔质量,在大多数情况下,他们单方面发生(2,13]。

卵巢硬化性间质瘤的一般是激素活性;然而,在文献中已经有一些激素活性的肿瘤病例。这些活跃的内分泌肿瘤可能很少有雌激素和雄激素的影响(2,6]。活跃的肿瘤产生脱氢表雄酮导致月经不规则,月经不调,不孕,性早熟,男性化7]。在这些情况下,雌激素和雄激素的影响解决手术后(7]。在文献中,男性化已经在9例,三是孕妇(7]。也有报道例腹水和高CA 125 (4,7]。在我们的病人,激素水平没有得到由于急性演讲。

在超声硬化性间质瘤表现为其高血管性固体与区域中心呈低回声(图质量1)。几个主要的血管周围出现在多普勒(2]。这个优势是著名导演向中心出现作为一个“辐轮”[2]。在MRI硬化性间质瘤表现为异构与hyperintense区T2加权图像。在T1加权图像似乎isointense-to-hypointense质量。

硬化性间质瘤演示星座特征的组织学研究结果包括pseudolobular增长模式与不定地细胞区域,水肿,突出多血管中被描述为hemangiopericytoma-like外观,可见混有黄体细胞的基质细胞。黄体基质细胞最初是被他们的椭圆形和圆形和嗜酸性清晰,包含细胞质的脂质。在怀孕,黄体基质细胞可以变得相当明显,创建诊断混乱,在某些情况下,建议考虑印戒细胞癌或Krukenberg肿瘤。

在大多数情况下,临床上下文和识别特征海温会避免误诊的组织学特征。在困难的情况下,可以使用特殊的染色和免疫组织化学染色,允许破坏。Mucicarmine和免疫组织化学上皮标记,如Pankeratin来装饰转移性印戒细胞癌,而黄体基质细胞将是负的。

硬化性间质瘤是罕见的良性卵巢肿瘤发生在年轻女性。临床、放射学和形态学研究结果需要诊断和区分他们从其他类型的性索间质肿瘤8]。组织学研究证实诊断。这种性别绳卵巢肿瘤应考虑在年轻女性出现相关症状和单边,固体/囊性,复杂的卵巢放射成像质量(8]。硬化性间质瘤预后良好,可以被摘出术治疗或单侧卵巢切除术5]。在这种情况下,病人接受了卵巢保护良好的临床结果。我们强调生育能力保留手术对于这些年轻女性,很少研究的文献报道显示缺乏SST复发(14- - - - - -16]。

8。结论

硬化性间质瘤(SST)是一种良性卵巢肿瘤,可以表现为非特异性症状,如在怀孕骨盆疼痛。重要性是考虑所有可能相关或与怀孕无关而怀孕期间评估病人的投诉。怀孕的形态组织病理学会造成诊断困境如果有大量的黄体细胞,提高包括恶性肿瘤的鉴别诊断。术中冰冻切片可以用来证实的良性肿瘤,并允许保守,保留卵巢手术方法。

的利益冲突

作者没有利益冲突的披露。

确认

海报展示明T N阮博士在宾夕法尼亚家庭医疗协会(PAFP),跨度健康CME居民研究天3月9日的会议^th2019年在宾夕法尼亚州的葛底斯堡和跨度发现5月23日^{理查德·道金斯}在美国纽约宾夕法尼亚和赢得了最佳海报奖。

引用

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