非典型主动脉食管瘘的不典型和延迟表现和阴性影像学研究

抽象的

一个59岁的男子，过去胸主动脉瘤的病史，用胸内血管主动脉修复治疗了Melena 2周。初始EGD没有揭示出血的来源并显示正常食管;腹部动脉造影未透露一个态度的通信，并且初始CTA显示无螺注槽的主动脉接枝支架的正常位置。第六egd揭示了在最近出血的上食道和眩晕的粘膜样肿瘤样突起。另一个胸腔血管内主动脉修复用支架置于旧移植物中，用于推定的Aortoesophageophagabageal瘘。具有对比度的后静胃肠系列显示出从食道和CTA的静止的外渗，​​在主动脉和食道之间显示出态度的道路。尽管受到感染的主动脉移植物，但患者拒绝了明确的手术修复;放置了Jejunostomy管，并给出了终生抑制抗生素治疗，患者在2年的随访中表现良好。

1.介绍

胸主动脉腔内修复术(Thoracic endovascular aortic repair, TEVAR)已成为治疗胸腹主动脉疾病(包括胸主动脉瘤(Thoracic aortic动脉瘤，TAA)、创伤性主动脉横断或主动脉食管瘘(aortic - esophageal fistula, AEF))的主要方法之一。尽管TEVAR比开放手术修复更适合于AEF治疗，因为它有更好的围手术期发病率和死亡率，但由于TEVAR后发生的并发症，它与高的再干预率相关。尽管没有随机对照试验证明TEVAR相对于开放式手术修复的长期有效性，但TEVAR仍更频繁地进行。尽管TEVAR本身可以作为AEF的临时治疗，但AEF是TEVAR的灾难性并发症之一。在本例中，我们报告了在初次TEVAR治疗创伤性胸主动脉瘤后发生的一种不寻常的晚期并发症AEF;该AEF患者接受了另一种TEVAR治疗，尽管感染的旧主动脉移植物未被移除，但患者在2年随访时情况良好。

2.案例展示

一名59岁男性，5年前曾有过经修复的囊状降支TAA病史，出现黑色素性大便，上腹部不适逐渐加重，低烧，疲劳2周，无恶心、呕吐或吐血。患者每天至少服用6片全剂量阿司匹林治疗关节疼痛。结肠镜检查显示回肠末端有旧血，食管胃十二指肠镜检查（EGD）显示胃瘀点和食管裂孔疝。他因出血性胃炎接受质子泵抑制剂治疗，并停止服用非甾体抗炎药。两周后，他向我们的机构报告了黑便反复发作，但没有吐血。体格检查显示生命体征稳定，脸色苍白，腹部柔软无张力。实验室分析显示血红蛋白=6.7 g/dL，血小板计数正常，凝血功能正常。血清肝肾功能指标正常。急诊EGD显示沿着胃大曲度有大量粘附性血凝块，无法清除，并且没有活动性出血的证据。患者因上消化道（GI）胃出血开始持续输注质子泵抑制剂。计算机断层扫描和血管造影（CTA）显示主动脉移植物支架位置不变，无内漏。

3.医院课程

后续EGD显示出更加广泛的血凝块粘附在无法移除的相同位置。尽管对质子泵抑制剂输注进行了开始，但患者继续具有黑素状粪便。腹部动脉造影显示没有从血管中脱位，并且左胃动脉的仿真栓塞作为出血来源被认为是沿着胃的较大曲率下面的血凝块下面的病变。在接下来的几天里，他继续有Melena，他需要输血12单位的包装红细胞。多个EGD（图1)，显示近期出血，食管正常。他出现了发热症状，血液培养呈阳性链球菌并给予适当的抗生素。进行了广泛的诊断检查，包括结肠镜检查;腹部技术标记红细胞出血扫描和CTA无显著性差异。第6次EGD显示食管上三分之一处有凝固的血液，在食管上括约肌下方5cm处，有一个肿瘤样的粘膜下凸出物，是由外部压迫引起的(图)2)，这在以前的egd中未见。在透视指导下进行TEVAR，假设为AEF，在胃肠道出血解决后，在先前的移植物上放置新的支架。上消化道造影(UGIS)显示主动脉弓水平的食管腔外造影(图)三）。重复CTA透露从左食壁朝向主动脉延伸的线性高密度槽以及与主动脉移植物相邻的多个气泡（图4)。这些发现证实了AEF的存在，并通过最近放置的支架关闭了主动脉侧。患者拒绝接受明确的开放式手术修复。放置了空肠造口管，并且由于感染的移植物仍然存在，正在给予终生抑制性抗生素治疗。随访EGD（图5)显示瘘口周围有肉芽组织，周围有炎症，近期无出血迹象，后续UGIS显示瘘口处造影剂外渗，但未将造影剂溢出至主动脉。经过2年的随访，病人恢复良好。

4.讨论

AEF被定义为食道和主动脉之间的通信异常[1］．AEF的发生主要是由于主动脉或食道的局部疾病，包括动脉瘤、恶性肿瘤和溃疡，或继发于其他可能导致这些器官损伤的因素，包括异物、假体移植物和支架[2,三］．holland and Quick [1]评估500例艾菲患者，揭示了余烬最常见的原因是TAA（500分，5004％），其次是异物摄取（93/500; 19.2％）和食道恶性肿瘤（85/500; 17％）。假肢移植物代表少数病例（7/500; 1.4％），没有明确的定义是否包括支架。

由于这种技术的微创性质，过去2年，在过去的二十年中，接受Tevar的患者的数量显着增加。AEF是Tevar的潜在并发症，通常在手术后1-16个月内发生，并且总是致命的[4］．EGGEBRECHT等人。的[4]研究表明，268名患者的患者开发为Tevar的并发症（发病1.9％）。TEVAR后的艾二烯发展机制已被假设，包括直接侵蚀支架移植到食道中，压力坏死的自我扩张假体，食道缺血性坏死因其脉管系统中断，感染支架移植物，和endoleak的存在[5,6]AEF通常发生在TEVAR后的几个月内，但Kouritas等人[7]报告了一例在TEVAR后6年发生的AEF。

holland and Quick [1]在他们的研究中提到，63%的患者有前哨呕血，58%有胸痛，42%有吞咽困难。文献报道，Chiari的胸痛和前哨呕血并伴有大量吐血三联征是AEF患者的常见特征表现[6,8–12].其他不常见的表现包括纵隔炎或发热[4,10］．AEF血培养阳性1例链球菌据报道，翠绿人[三]这种情况是第二个。AEF的并发症包括纵隔炎，手术或血管内移植物感染，脓毒症和死亡。因此，艾菲可以是一种原因，或者可以发展为移植物感染的并发症[三］．

EGD是诊断AEF最敏感和最特异的方法[6,8,9,13]，是第一个用于诊断的检测方法，但其检测AEF的敏感性为38% [14］．EGD最常见的AEF表现为粘膜下肿瘤样突出;然而，外部压迫、溃疡性病变、伴有中心瘘的搏动性前突和暴露主动脉支架也被报道为EGD的其他发现[11］．CTA可能展示主动脉外的造影材料的外渗，被认为是一个明确的标志;但是，很少见到[三,6,15］．我们应该怀疑在Tevar以下的CT上看到以下发现：纵隔空气，主动脉内腔空气，持续或扩展的增生流体，软组织密度从程序之日起6个月，或丧失主动脉反射脂肪平面。UGIS是一种简单的方法，可以诊断AEF，因为它可以可视化瘘管的食管侧引起的外向对比，这也被认为是一个明确的标志[2］．

AEF的发展预后很差[16]条件通常是致命的。唯一的艾菲治疗是手术修复，必须尽快启动[8,9]，明确的外科治疗包括左胸切开术加主动脉瓣置换术、食管壁修补术和瘘管清除术，抗生素作为手术的辅助手段[三]使用支架植入术治疗AEF是有争议的，因为理论上，由于与AEF发生相关的炎症变化导致主动脉壁变弱，支架植入术后发生内漏的风险增加[三].在患者接受手术之前，插入和充气布莱克莫尔管可用于暂时止血[17–19］．Xi等人[20]揭示了Tevar对余烬开放手术修复的优势，如下：高危患者耐受性，最大限度地减少了心血管疾病的风险，降低了死亡率，可以在镇静和局部麻醉下进行，并且是一种快速的方法即使在不稳定的患者中，最小化血液损失，但有些研究[三,20,21]也建议TEVAR应作为最终手术修复前的一种权宜之计。Burks Jr.等[22]在他们的病例系列中发现，TEVAR是一种安全的出血控制方法，当它与长期抗生素治疗和经皮引流相结合（如果有液体收集）或可能与AEF附近的食管分流相结合时。许多患者在感染或主动脉退行性变之前死于共存的心肺疾病n已成为一个重大问题；然而，它不是一种确定的治疗方法，如果不清创所有受污染的假体感染组织，则不可能完全根除感染。不建议单独使用抗生素作为治疗AEF的主要措施，因为单独使用抗生素无法消除受感染异物中的感染[三］．

这种情况有一个非典型的演示;他不呈现Chiari的Triad。他在Tevar 5年后发育了症状，他经历了5 egds，在胃中显示出血液的血液，没有发现AEF的暗示，特别是在正常食管的设置中，并且不能识别出血的来源直至特征肿瘤样颌下粘膜第六egd注意到突起。正常的腹部动脉仪可能是由于研究中主动脉的胸部部分。最初的CTA也没有显示出暗示AEF的对比度或其他研究结果的外向。主动脉支架移植物的历史，上GI出血和内窥镜发现的第六egd的结合提高了对啤酒的怀疑，我们与另一个Tevar进行了预测的牛肉，患者在程序后改善了患者。在第二次TEVAR之后进行UGIS，其揭示了识别αEF的假定诊断，并且在TEVAR之后进行的CTA中可视化UGIS中使用的对比度的预测诊断;这种对比度与UGIS中使用的钡对比度有关，而不是CTA的注射对比作为AEF的主动脉侧被最近放置的支架阻挡。患者拒绝开放的手术修复随着他的症状改善Tevar后，所以Jejunostomy管是必要的，以避免连续的食物通道进入瘘管，这可能导致纵隔型炎症。 Life-long suppressive antibiotics were the only option available although it is not recommended to leave an infected stent without removal especially in the setting of a 59-year-old man who is not old and without comorbid conditions as this will affect his quality of life significantly, but he refused any surgical repairs at least for the meantime. The patient tried to eat soft food, but he developed fever, so he was advised not to swallow anything until definitive surgical repair is performed as it may cause life-threatening mediastinitis. We believe the cause of late AEF formation is either due to delayed infection of the stent or an atypical slow inflammatory changes developed over years. The management was different in this case as the patient refused the recommended definitive treatment. We are presenting this case to share the complicated atypical presentation; despite having negative imaging, the diagnosis of AEF was not ruled out. Diagnosis was confirmed retrospectively after the second TEVAR was performed with UGIS and CTA.

伦理批准

威廉·博蒙特医院不提供病例报告。

同意

患者在口头同意发布他的案例，内窥镜图片和放射性图像。

利益争夺

两位作者宣称他们没有相互竞争的利益。

作者的贡献

赛费尔丁·哈基姆(Seifeldin Hakim)撰写了论文的整个初稿，并对经过编辑的最终版本做出了贡献。Mihajlo Gjeorgjievski对这篇经过编辑的最终版本有贡献。洛希特·加格(Lohit Garg)对经过编辑的最终版论文有贡献。莫莉·奥罗西审阅了经过编辑的最终版本。Tusar Desai，胃肠病学助理医师，对报告的患者进行了会诊和诊断性食管胃十二指肠镜检查，并对论文的最后审查做出了贡献。

参考

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