家族性动静脉畸形的微创手术治疗

摘要

介绍．家族性动静脉畸形极为罕见。他们经常在出生时就被注意到。它们也可能出现在儿童或青少年时期。硬化疗法已被证明有良好的结果。案例介绍．本案例报告描述了用沸腾的盐水注射治疗的兄弟姐妹舌头，唇粘膜和朱片边界的动脉畸形的治疗。结论．使用煮沸生理盐水的硬化治疗已显示有效地治疗口腔区域的动静脉畸形而没有任何显著的发病率。

1.介绍

“血管畸形”是用于描述血管发育期间的一组先天性误差的广义术语，由于血管（血管/淋巴管）结构的异常增殖。这种情况发生在初中的百分之一的出生物中，并且通常非常温和，并且不需要治疗[1］.目前，Mulliken和Glowacki的1982年分类系统仍然作为血管异常的标准。分类系统基于包括临床，组织病理学呈递和生物行为的参数[2那3.］.动脉畸形（AVM）被分类为具有高流量能力的畸形，因为它们涉及没有中间毛细管网络的势通信[4.］.此外，AVM的增殖由诸如继发性血栓形成，青春期，激素水平，创伤和异端血管缺血的缺血等其他因素诱导。在创伤的情况下，只有一个船只涉及AVM;但是，当条件是家庭时，涉及多个血管[5.那6.］.

头部和颈部是AVM最常见的位点（近60％）[7.］.所有颅外的AVM中的4至5％发生在吞咽骨骼中。吞咽骨骼的AVM相对较难治疗[4.］.家族性AVMs极为罕见。在5q染色体上表达p120-Ras GAP的RASA1基因突变已被报道与家族性先天性AVM相关[8.］.大多数家族性动静脉畸形在出生时就已发现，但儿童期或青春期的表现并不少见。很少情况下，动静脉畸形可伴有高输出心力衰竭和心脏肿大。病变逐渐发展，并可潜在地表现在身体的任何部分，包括口腔。在口腔内，舌(前三分之二)、牙龈、上颚和颊粘膜是最常报道的发生部位[9.］.Kohout等报道了最大的81例AVM表现在口腔。在他们的病例系列中，31%发生在脸颊(31%)，16%发生在耳朵，10%分别发生在鼻子和前额，7%发生在上唇粘膜，5%发生在下颌骨和颈部，4%发生在头皮和上颌骨[5.］.

临床上，这些病变表现为搏动性肿块，伴有震颤、杂音，很少出现局部热疗伴出血。血管供血减少导致营养供应减少，导致坏死、溃疡、出血和功能损害。病变上方的皮肤呈红色或真正的酒红色[10.那11.］.

考虑到疾病的诊断，最常见的诊断方法包括放射学、CT(计算机断层扫描)、MRI(磁共振成像)和血管造影[12.］.鉴于复杂的解剖病理学，AVM的治疗策略往往涉及多个专科。AVM最常见的常规治疗方式是手术切除、硬化治疗和血管内栓塞技术的结合[12.］.Ramakrishnan等人在其系统综述中报道了包括AVM在内的各种血管畸形的治疗。在他们的综述中，有6篇文章报道了AVM的各种管理技术[13.］.邓等。已报告过型动脉内动脉内栓塞（SIAE），然后是刮宫（CT）或外科切除（SR），用于管理AVM，具有完全的联系和有利预测[14.］.

Chen等报道了SIAE和CT治疗后硬化治疗完全消退且无复发[15.］.Chen等人报道了60.7%的复发率和与硬化治疗和分割放疗相关的并发症[16.］.范等人。报告了与直接穿刺栓塞中的并发症相关的80％以下[17.]， Zhao等报道单用硬化治疗100%复旧，无复发[18.］.behnia等。据报道，通过近端截骨术而无需完全切除的曲线是一种有效且侵入性的方法，具有更多的美学和更好的功能与手术切除相比[19.］.

最近，激光，尤其是合作社₂据报道，据报道，呃，Cr：ysgg是一种成功的疾病案例的工具[20.］.在本文中，我们介绍了兄弟姐妹中报道的口腔家族软组织AVM的微创手术管理。

2.案例报告

２.１.1^英石情况下

一名女性患者，16岁，向沙特阿拉伯吉赞大学牙科学院口腔颌面外科报告。病人的病史没有显示任何显著的发现。病人的主诉是舌部持续10年的肿胀。肿胀与疼痛无关，并逐渐增大。没有其他与肿胀相关的症状。病灶呈多叶状，呈淡蓝色，覆盖完整的黏膜，位于下颌左第二磨牙对面的舌外侧缘和舌背。病灶大小为4cm × 6cm × 0.7 cm(图)1（a））.

肿胀的一致性柔软。触诊没有透露任何温柔。压缩，膨胀膨胀。肿胀没有任何显着的脉动。所有血液学参数均在生理极限范围内。借助普通射线照相排除了潜在的骨累累。使用来自MRI的发现推断出AVM诊断。

建议患者使用沸腾的盐水注射进行保守的手术管理。对患者解释的程序和可能的并发症，并获得了书面知情同意。在给予舌神经嵌段后，患者用5ccs的沸腾盐水注射，然后将压力施加到病变中以控制出血。患者患者术后指令并在两周后召回。在召回预约时重复了相同的程序。一周后，检查病变，观察到纤维化以及病变中心的表面上的开放伤口（图1（b））.患者口服左氧氟沙星片500mg(赛诺菲温斯洛普工业公司，56,route de Choisy au Bac, 60205 Compiegne，法国)，每日一片，连续5天;口服布洛芬片200mg(惠氏制药公司，Guayama, PR，美国)，每日2片，连续5天。第一次注射后3个月，病灶已顺利愈合(图)1（c））.患者随访三年，舌病病变免于任何症状或复发。然而，两年的舌病病变治疗，注意到左下犬牙齿对面的唇粘膜上的另一个动静脉畸形。病变是关于  cm in size and about 0.5 cm in height (Figure2（a））.患者在给她一个精神神经块后施用第一个沸腾的盐水注射液（图2（b））.

将盐水（4ccs）从不同方面围绕病变注射，同时将针头指向损伤的深度。对于这种病变，患者在第一次注射后的两次和三个月的另外两次注射沸腾的盐水。唇部病变在第一次预约后四个月开始愈合（图2 (c)）.六个月和一年的随访中没有任何并发​​症或复发的迹象（图2 (d)）.

2.2。2ⁿ情况下

病例1患者的哥哥23岁，曾和姐姐一起来就诊。患者有两处动静脉畸形。第一病灶位于左侧朱红色下缘，长2.5 cm，宽1.5 cm。病变导致下唇明显不对称。第二病灶位于右侧颊黏膜，与右下第一磨牙相对，并延伸至犬齿，约为 厘米(图3(一个)）.这些病变与疼痛无关，且逐渐增大。检查时，病灶呈多叶状，呈蓝色。检查未发现表面粘膜有任何不连续。据报道，1^英石案例，触诊显示病变是柔软的，鼻子和抗压缩表现出烫伤。没有注意到显着的脉动。血液学参数都在生理学极限内。用普通的射线照相排除了骨骼参与。从MRI的结果推断出AVM诊断。引用化妆品关注，寻求病变的治疗。在获得知情同意后，向患者建议使用与姐姐的相同的治疗计划。他在唇部病变周围注射了4种沸腾的盐水，在精神神经块下的不同深度。将压力施加到病变中以控制出血。患者患者术后指令并在两周后召回。

在第一次注射后，患者在一周，四周和六周内给予三次额外的注射。另外，患者被规定的泛醇10％凝胶（PAMEx Pharmaceuticals，德国）用于唇部的皮肤上。愈合在三个月和六个月的约会中没有任何并发​​症或复发（图3 (b)）.

3.讨论

常在出生时出现的动静脉畸形可在儿童期/青春期出现[1那9.］.在目前的情况下，患者有大约十年的AVM历史，并且规模不断增长。Kohout等人。报道了头部和颈部81 AVM的位置。脸颊（31％）是最常见的网站，其次是耳（16％），鼻子（10％），上唇（7％），下颌骨（5％），颈部（5％），头皮（5％）和颌骨（4％）[8.］.在口腔内，AVM最常见的网站是如本案中的舌头。口腔内AVM的鲜为人知的网站包括牙龈，腭和口腔粘膜。AVM可以是语音，咀嚼和堕落期间的主要障碍，并且经常被创伤导致溃疡和继发感染[21.那22.］.在我们的案件中，一个病变在舌头上，两个唇部（唇粘膜上的一个，一个在朱米的边界上）。患者没有报告与病变相关的任何症状，并决定仅对美学原因进行治疗。

由于其不可预测的行为和高复发率，AVM的管理始终在临床医生之间构成挑战[23.那24.］.多年来，一种方法，包括手术切除，辐照，电凝，冷冻疗法，血管内镁或铜针，系统性皮质类固醇，干扰素 -α.，栓塞，激光和硬化治疗已被试图管理这些病变。但是，AVM没有普遍接受的治疗模型[25.-27.］.而且;每种方法都有其限制和缺点。由于面部和颈部的复杂性解剖，可能导致功能，审美问题，出血或神经损伤的显着丧失[28.］.激光治疗很昂贵。此外，它可能导致瘢痕和色素沉着。冷冻疗法也有类似的问题[29.那30.］.皮质类固醇具有全身效应，如肾上腺素抑制和体重增加[31.］.

硬化疗法是一种保守和低成本的技术，可有效治疗良性性质的血管病变，包括AVM。在手术难以接近的地区是特别有利的。硬化疗法导致最小的疤痕，与手术切除相比，并发症相对较少[32.］.许多硬化剂，例如，5％莫型莫钠，5％乙醇胺油酸钠，硫钛矿，1％聚胆碱，四烷基硫酸钠，奎宁氨基甲酸酯，高渗盐水和绝对的乙醇，单独或组合使用不同的结果[24.那27.］.

在本病例中，使用沸腾的盐水作为用于处理的硬化剂。从沸腾的盐水脱水的热量脱水内皮和红色血液血管，导致坏死诱导的血管腔坏性，这反过来增加了血液凝固和血管死亡。此外，它很容易获得，可用于患者，因为它不是化学，低过敏性和廉价的[33.-35.］.

硬化疗法有某些潜在的并发症，如溃疡、肿胀、感染、短暂性神经损伤、出血和过敏反应[35.］.然而，上述并发症均未在我们的患者中发现。埃尔托哈米和阿布凡用热盐水治疗舌头静脉畸形成功[33.］.Obuekwe等人也将水和高渗盐水作为静脉畸形的硬化治疗手段[36.]和oji等人。[37.］.

4.结论

口腔动静脉畸形除了美学上的考虑外，还可能与一些并发症有关。因此，对此类病变应及时诊断和治疗。沸腾盐水硬化治疗为口腔内动静脉畸形提供了一种有效安全的治疗方式。这种方法导致完全缓解和减轻他们的症状，没有并发症。随访期间未见复发。

伦理批准

在涉及人类参与者的研究中所进行的所有程序都符合机构和/或国家研究委员会的道德标准，并符合1964年赫尔辛基宣言及其后来的修正案或类似的道德标准。

同意

为每项涉及的每个人的数据获得出版的同意。从研究中包含的所有个人参与者获得知情同意书。

利益冲突

作者宣布没有关于本文的研究，作者和/或出版本文的潜在利益冲突。

作者的贡献

Mokhtar Mamdouh Abdel-Latif对案件进行了处理并有助于编写稿件。Shankargouda Patil诊断出案件并有助于编写稿件。所有作者均认批准此处提交的最终手稿。

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