显微镜下多血管最初推定为感染性心内膜炎

摘要

的中性粒细胞胞浆抗体（ANCA-）相关性血管炎（AAV的），其包括待查（FUO）的发热，是罕见的疾病，其特征在于，坏死性小血管的炎症和ANCAs的存在。显微镜下多（MPA）是的AAV的子类型。虽然自动增值服务的患病率在过去20年里普遍增加，已经出现了从牙齿和口腔外科领域罕见报道。在本文中，我们提出的MPA怀疑是感染性心内膜炎（IE）拔牙以下的情况。

1.介绍

不明原因发热(FUO)可由多种疾病引起，包括感染、非传染性炎症、恶性肿瘤和其他疾病[1]。然而，诊断FUO的某些原因仍然困难。抗中性粒细胞胞浆抗体- (ANCA-)相关血管炎(AAVs)是FUO中罕见的疾病，特征是小血管坏死性炎症和ANCAs的存在[2]。AAVs可分为三个表型上不同的过程:显微镜下多血管炎(MPA)，肉芽肿合并多血管炎(GPA)和嗜酸性肉芽肿合并多血管炎(EGPA)。AAV患者可检测到两种主要类型的ANCA:白细胞蛋白酶3 (PR3)和髓过氧化物酶(MPO) [2]。患者GPA主要是PR3-ANCA阳性，而那些与MPA或EGPA主要是MPO-ANCA阳性[2]。这些抗体检查，不仅在诊断，而且在后续的疾病活动标志[3]。

AAV的患病率估计为46-184 /万人，而患者的AAV人数普遍增加[4]。中老年呼吸道感染的患病率较高[五，对两性的影响相同(与大多数系统性自身免疫性疾病不同)[五]。存在的AAV的发生地域差异。

最近认为AAVs的危险因素包括紫外线辐射和二氧化硅，后者通常被吸入[4]。虽然已有研究表明感染是一个危险因素，但长期以来认为存在感染触发器的观点尚未得到证实[4]。

的AAV的临床表现开始发烧和体重减轻，其次是全身性血管炎特点是肾功能和呼吸功能障碍[6]。在MPA的情况下，坏死性肾小球肾炎迅速发生，而且经常发展到肾功能衰竭[6]。实验室检测显示c反应蛋白(CRP)和血清肌酐水平升高，MPO-ANCA升高[7]。在GPA中，肺部和上呼吸道的出血和耳、鼻、喉的破坏性病变较为突出[8]。EGPA患者通常有哮喘的一个悠久的历史和过敏性鼻炎[9]。

AAVs的诱导治疗包括大剂量糖皮质激素(GCs)联合另一种免疫抑制剂，如环磷酰胺(CYC)或利妥昔单抗(RTX) [3]。RTX比CYC难治的AAV [更有效3]。用的AAV具有严重肾功能衰竭患者呈现可以与脉冲CYC和GCS，佐剂血浆置换[待处理3]。

患者不明原因发热可能访问牙科或口腔外科诊所在最近的牙科治疗或口腔有不适感。在这篇文章中，MPA的罕见情况下，这是第一次提到了一个口腔外科诊所与味觉障碍和舌麻木拔牙后发烧提出。起初，笔者怀疑病人有感染性心内膜炎（IE），因此与心脏医学专家咨询。然而，IE被排除，以及进一步的详细评估确定MPA的存在。

2.病例报告

一个75岁的女子被提到了口腔外科门诊疑似牙齿感染。她的病史包括肺结核，高血压，高血脂和神经源性膀胱。她的手术史包括在11，27和68岁年龄段髋关节手术。四个星期前，该患者走访耳鼻喉科右耳的耳漏，被诊断为中耳炎，并用抗生素治疗。就在同一天，由病人的家庭牙医右下颌尖牙和侧切牙的患者接受了提取。此前两周，患者曾访问过的初级保健医生定期随访，并抱怨疲劳，发热，味觉障碍，肿胀和颈部麻木，腰酸，其提取后持续的。On laboratory examination, C-reactive protein (CRP) was 11.46 mg/dL, and the white blood cell count was 11,000/μL.随后，胸部x光及电脑断层检查未见异常，流感病毒检测呈阴性。病人随后出现牙关紧闭和舌尖疼痛，被送到口腔外科诊所。

检查时，病人主诉发热，舌部不适，并有味觉障碍。虽然通常上颌和下颌骨都导致了假牙的磨损，但当牙齿被拔出时就不会出现这种情况。唾液腺功能较好，未见口干。未发现牙关紧闭;拔牙窝愈合良好。其余残馀牙齿均无明显龋齿或牙周病。除舌尖发红和麻木外，在口腔面区未见异常(图)1）。Orthopantomography显示无异常发现，包括上颌窦和颞下颌关节（图2）。On physical examination, the patient’s temperature was 38.5°C, and blood pressure was 125/75 mmHg. The serum CRP concentration was 19.4 mg/dL, and the WBC count was 14,700/μL（表1）。由于拔牙史，患者立即提到心脏病的可疑IE师。

图1

更有轻微发红舌头的顶点。

图2

Orthopantomography在第一检查表示右下颌尖牙和侧切牙的插座。

心脏病专家花了血培养，这是细菌阴性，和超声心动和经食管超声心动图显示既不明确，植被也没有关闭不全。对于超过38.0℃时，患者被收入第一次访问三天后心脏病诊所进行了全面检查的弛张热。血清检查结果如下： ，MPO‐ANCA 124.0 IU/mL, cytomegalovirus complement fixation test 8, ferritin 471 ng/mL, and CH50 60.0 U/mL. Sputum cultures, acid-fast bacterial cultures, and fecal cultures were negative. CT imaging showed no abnormal findings causing fever, and deep vein thrombosis was not found on ultrasonography of the veins of the lower extremities. There were no active symptoms related to the right otitis media other than depression of the eardrum on otolaryngological examination.

第一次就诊后14天，患者因高度怀疑AAV而转到风湿科和临床免疫科，但肾功能不全和间质性肺炎不明显。在第一次就诊27天后，医生计划进行肾活检，但由于a型流感感染而推迟。第一次就诊40天后，经肾活检发现坏死性肾小球肾炎，最终诊断为MPA(发热，mpo - anca阳性，CRP升高，蛋白尿，肾活检组织病理学表现)。随后开始类固醇治疗，每天30毫克强的松龙，不使用免疫抑制剂，4天后患者出院。炎性症状改善良好，4周后，舌尖失语和麻木消失。在20周的随访中，强的松龙逐渐减少到10mg /天，她的mpo - anca阴性。

该报告的草案已得到该大学伦理审查委员会的批准。

3.讨论

最终诊断不明原因发热病例，各种调查的详细体检，并需要更长的时间。牙医和口腔外科医生应该是指患者发烧医生立即当牙源性疾病不会出现相关的发烧的原因。此外，与其他FUO鉴别诊断最初它可能遇到的包括Castleman病和成人斯蒂尔病[10]。

在目前的研究中，它似乎是适当的初步诊断病人怀疑的IE，因为牙医非常清楚的认识到拔牙和IE之间的联系。感染性心脏病的定义是先天性或人工心脏瓣膜、心内膜表面或心脏留置装置的感染。在这种情况下，把病人交给医生进行细致的检查显然很重要。然而，值得注意的是，有口腔症状被忽视，可能提示AAV的发生。患者表现为阅读障碍，持续了四周。aav经常影响外周和中枢神经系统[11]，有一个MPA的病例报告，描述了包括阅读障碍在内的多发性颅神经病变[12]。事实上，同时伴有持续发热和诵读困难的疾病并不多[13]。病人感到舌尖麻木。在AAVs中曾有四肢和面部麻木的报告[14]。舌头麻木也可能是AAVs引起的感觉症状。在本例中，类固醇治疗MPA改善了语言障碍和舌头麻木。

病人就在拔牙之前已经开发中耳炎。但是也有一些并发中耳炎的AAV的情况下，与性中耳炎ANCA相关性血管炎（OMAAV）的概念已经被提出15]。OMAAV的标准包括分泌性中耳炎或肉芽肿耐抗生素和鼓室通气管的插入。目前还不清楚目前病例中的中耳炎是否可以被认为是OMAAV，因为它在类固醇治疗前有所改善。

GPA，原名韦格纳肉芽肿病，具有特征性的口腔牙龈肿胀和非特异性溃疡，在6-13%的病例中被确诊[16]。然而，没有报告描述其他特征的AAV在口腔。本病例中舌头的读写困难和麻木可能是口腔内可发现的AAVs的表现。

该患者的病史发现，有几个以前的问题，包括肺结核，高血压，高血脂和神经源性膀胱。然而，没有这些疾病和自动增值服务之间的任何关联的指示。

4.结论

的AAV的患病率普遍在过去的20年间增长和AAV的是与高发病率和死亡率，特别是如果没有立即诊断和治疗[4，17]。因此，牙医和口腔外科医生应该保持自动增值服务的初衷。与此同时，也有可能是隐藏的口腔症状，如味觉障碍，并在目前的情况下舌头麻木，可能有助于作出诊断。

同意

从纳入研究的个人参与者签署知情同意书。

利益冲突

作者宣称，他们没有利益冲突。

参考

1. B. A. Cunha，“不明原因的发热:基于病史、体格检查和实验室测试的临床线索的集中诊断方法”，北美的传染病诊所第21卷，no。4，第1137-87页，xi, 2007。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
2. D.科尔内克，E.科尔内克-乐高尔，F. C. Fervenza，和U.斑点，“ANCA相关血管炎 - 使用ANCA特异性来分类患者的临床效用，”自然评论风湿病第12卷，no。2016年，第570-579页。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
3. E. Ntatsaki，D.卡拉瑟斯，K. Chakravarty等人，“BSR和BHPR准则为成人的管理与ANCA相关血管炎，”风湿病学第53卷，no。12，第2306-2309页，2014。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
4. 《抗中性粒细胞细胞质抗体(ANCA)相关性血管炎的分类、流行病学和临床亚群》，r.a. Watts, A. Mahr, A. J. Mohammad, P. Gatenby, N. Basu, l.f. Flores-Suarez肾病，透析，移植，第30卷，附录1，第i14-i22页，2015年。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
5. A.马尔，L. Guillevin，M. Poissonnet和S.Aymé，“在法国城市多民族人口性多动脉炎，显微镜下多，韦格纳肉芽肿病，和丘 - 斯综合征的患病率在2000年：一个捕获 - 再捕获估计”关节炎护理与研究第51卷，no。1，第92-99页，2004。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
6. J. C.珍妮特和R. J.福尔克，《小血管炎》，新英格兰医学杂志卷。337，没有。21，第1512-1523，1997。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
7. M. A. Hamidou, A. Moreau, C. Toquet, D. Kouri, P. de Faucal, J. Y. Grolleau，“与系统性坏死性血管炎相关的颞动脉炎，”风湿病学杂志卷。30，没有。10，第2165至2169年，2003。视图:谷歌学术搜索
8. S. Lionaki, E. R. Blyth, S. L. Hogan等人，“抗中性粒细胞胞浆自身抗体血管炎的分类:抗中性粒细胞胞浆自身抗体特异性对髓过氧化物酶或蛋白酶3在疾病识别和预后中的作用”关节炎和风湿病第64卷，no。10, 3452-3462页，2012。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
9. 。C. Comarmond，C. Pagnoux，M. Khellaf等人，“嗜酸性韦格纳肉芽肿（丘 - 斯）：临床特征和长期的383例患者的随访在法国血管炎研究组队列登记，”关节炎和风湿病第65卷，no。1, 270-281, 2013。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
10. s.hino, a . Nakamura, T. Kaneko, Horie, T. Shimoyama，“成人发病的Still病最初被认为是一种牙源性感染:一个病例报告”，Gerodontology卷。35，没有。2，第139-142，2018。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
11. J. H.泪液分泌，M. N.莱特，R. Vonthein等人，“在单中心德国队列临床表现和144例显微镜下多长期结果，”风湿病学第55卷，no。1，第71-79页，2016。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
12. A.森永，K.小野，K.小舞，和M.山田，“显微血管炎与颞动脉炎和多发性颅神经病呈递，”神经科学杂志卷。256，没有。1-2，第81-83，2007。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
13. E. Nwokolo，C. Ujuju，J. Anyanti等人，“通过医药零售商怀疑有疟疾而不尼日利亚现有寄生虫确认客户青蒿素滥用联合疗法，”国际卫生政策和管理杂志第7卷，no。6，第542-548页，2018。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
14. T.神田，H. Tanio，C.吴，H.西原，F. Nogaki和T.小野“ Churg-Strauss综合征严重脉管炎肉芽肿和新月体肾炎，其与白三烯受体拮抗剂治疗期间开发的，”临床和实验肾病，第14卷，no。6，第602-607页，2010。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
15. Y. Hisata，E.佐佐木，K.石丸等人，“你知道与ANCA相关性血管炎（OMAAV）中耳炎？”普通和家庭医学杂志卷。18，没有。6，第428-431，2017。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
16. F. P. Fonseca, B. M. Benites, a . Ferrari等，“以牙龈肉芽肿合并多血管炎(韦格纳肉芽肿病)为该病的主要表现，”澳大利亚牙科杂志卷。62，没有。1，第102-106，2017。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
17. D.格塔，Q.金，J. Scott等人，“关于管理中性粒细胞胞浆抗体相关性血管炎的准则比较和建议，”国际肾脏报告第3卷，no。2018年，第1039-1049页。视图:出版商网站|谷歌学术搜索

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