CRID 在牙科病例报告 2090 - 6455 2090 - 6447 Hindawi 10.1155 / 2020/7020595 7020595 病例报告 微观Polyangiitis最初认为是心内膜炎 https://orcid.org/0000 - 0001 - 6046 - 8228 金子 孝宏 日野 Shunsuke 饭岛爱 Yosuke 崛江 Norio 布朗 罗纳德·S。 口腔颌面外科 埼玉县医疗中心 埼玉县医科大学 埼玉县 日本 saitama-med.ac.jp 2020年 16 3 2020年 2020年 06 01 2020年 05年 03 2020年 16 3 2020年 2020年 版权©2020金子孝宏et al。 这是一个开放的文章在知识共享归属许可下发布的,它允许无限制的使用,分布和繁殖在任何媒介,提供最初的工作是正确的引用。

antineutrophil胞质抗体(ANCA)相关vasculitides(装甲防护),其中包括不明原因的发烧(不明原因发热),是罕见的疾病特点是坏死性小血管炎症和ANCAs的存在。微观polyangiitis (MPA)的亚型装甲防护。尽管装甲防护的患病率普遍增加了在过去20年里,已经有罕见的牙科和口腔外科领域的报告。在本文中,我们提出一个案件的MPA怀疑是感染性心内膜炎(IE)拔牙。

 1。介绍

不明原因的发烧(不明原因发热)可能是由于集团广泛的疾病,包括感染、非感染性炎性疾病、恶性肿瘤和其他疾病( 1]。然而,诊断某些不明原因发热的原因仍然困难。antineutrophil胞质抗体(ANCA)相关vasculitides(装甲防护)罕见疾病包括在不明原因发热的特点是坏死性小血管炎症和ANCAs的存在 2]。装甲防护的表型可以分为三个不同的过程:微观polyangiitis (MPA)、肉芽肿病与polyangiitis (GPA)和嗜酸性肉芽肿病polyangiitis (EGPA)。两种主要类型的ANCA可以发现患者AAV:白细胞蛋白酶3 (PR3)和髓过氧化酶(MPO) [ 2]。GPA患者主要是PR3-ANCA-positive,而与MPA或EGPA主要是MPO-ANCA-positive [ 2]。这些抗体检查不仅在诊断,而且在后续作为疾病活动标记( 3]。

的患病率AAV估计46 - 184 /百万人民,和AAV通常会增加患者的数量( 4]。有一个相对较高的患病率AAV在中年和老年人( 5),影响男女平等(相当与大多数系统性自身免疫性疾病) 5]。有一个地理差异装甲防护的发生。

最近考虑的风险因素装甲防护包括紫外线辐射和二氧化硅,这是一般吸入( 4]。尽管有研究表明感染的危险因素,长期以来的观点,有一种传染性触发尚未证实[ 4]。

装甲防护的临床表现以发热和减肥,紧随其后的是系统性血管炎表现为肾和呼吸功能障碍( 6]。在例MPA,坏死性肾小球肾炎发生迅速,它经常发展到肾功能衰竭( 6]。实验室测试显示增加c反应蛋白(CRP)和血清肌酐水平增加MPO-ANCA [ 7]。在GPA、肺出血和上呼吸道和破坏性病变的耳朵,鼻子,喉咙是著名的 8]。EGPA患者通常有一个长期的历史哮喘和过敏性鼻炎( 9]。

诱导治疗装甲防护包括治疗高剂量糖皮质激素(gc)结合其他免疫抑制剂如环磷酰胺(本体)或利妥昔单抗(RTX) [ 3]。RTX比本体,在耐火装甲防护更有效 3]。装甲防护呈现严重肾功能衰竭患者可能接受脉冲周期节律和GCs,与辅助血浆置换( 3]。

不明原因发热患者可能访问后牙或口腔外科诊所最近口腔牙科治疗或有不适。在本文中,一种罕见的MPA,首次提到的口腔外科诊所postextraction发烧与舌头的味觉障碍和麻木。最初,作者怀疑病人有感染性心内膜炎(IE),因此与心脏医学专家咨询。然而,即排除,进一步详细评估确定MPA的存在。

 2。病例报告

一名75岁的妇女被指疑似感染牙科口腔外科诊所。她的病史包括肺结核、高血压、高脂血症、神经性膀胱功能障碍。她的手术史包括髋关节手术的年龄11日27日,68年。四个星期前,病人耳鼻喉科专家参观了右耳的耳漏,被诊断出患有中耳炎,使用抗生素治疗。同日,病人接受了右下颌犬和侧切牙的提取患者的家庭牙医。两周前,病人曾访问过的初级保健医生定期随访和抱怨疲劳、发烧、味觉障碍,肿胀和麻木的脖子,后背痛,继续提取。实验室检查、c反应蛋白(CRP)是11.46 mg / dL,白细胞计数是11000 / μl .随后,胸透和计算机断层扫描(CT)显示没有异常发现,流感病毒检测呈阴性。病人然后发达破伤风和痛苦在舌头的顶端,被称为口腔外科诊所。

在检查,病人抱怨发烧和不适的舌头味觉障碍。虽然通常上颌和下颌导致假牙戴,这并不是发生在牙齿中提取。唾功能比较好,没有观察到口腔干燥。没有发现牙关紧闭症;牙齿提取套接字已经愈合得很好。没有其他的剩余牙齿展出任何突出的龋齿或牙周疾病。没有异常发现orofacial地区除了味觉障碍和发红和麻木的舌头(图的顶点 1)。Orthopantomography透露任何异常表现,包括上颌窦和颞下颌关节(图 2)。体格检查,病人的体温为38.5°C,血压125/75毫米汞柱。血清c反应蛋白浓度为19.4 mg / dL,和白细胞计数是14700 / μL(表 1)。考虑到拔牙的历史,病人立即被称为心脏病学的部门怀疑IE。

舌头的顶端显示轻微的发红。

Orthopantomography在第一次检查显示右下颌犬和侧切牙的套接字。

实验室数据的第一个考试。

正常范围内 正常范围内
全血细胞计数
白细胞(×103/ μL) 14.7 3.25 - -8.59 中性粒细胞(%) 91.7 40.30 - -71.70
加拿大皇家银行(×106/ μL) 4.29 3.58 - -4.90 血红蛋白(g / dL) 12.7 11.10 - -15.50
血小板(×104/ μL) 530年 148.00 - -336.00
血液化学
TP (g / dL) 6.5 6.50 - -8.00 铝青铜(g / dL) 2.6 3.70 - -5.00
肌酸磷酸激酶(U / L) 29日 0.00 - -140.00 AST (U / L) 61年 8.00 - -38.00
ALT (U / L) 53 4.00 - -43.00 LDH (U / L) 255年 115 - 280
高山 426年 115.00 - -340.00 γ三磷酸鸟苷(U / L) 44 10.00 - -47.00
肌酐(mg / dL) 0.70 0.30 - -1.00 包子(mg / dL) 8 5.00 - -22.00
UA mg / dL 1.4 2.00 - -6.20 eGFRcreat 61.3 90.00 - -999.90
Na(毫克当量/ L) 138年 136.00 - -145.00 Cl(毫克当量/ L) 99年 98 - 109
K(毫克当量/ L) 3所示。6 3.30 - -5.00 Ca (mg / dL) 8.2 8.30 - -10.20
锌( μg / dL) 57 65.00 - -110.00 T-Bil (mg / dL) 0.5 0.20 - -1.00
CH50 60 31.60 - -57.60 CRP (mg / dL) 19.4 0.00 - -0.30
原降钙素(ng / mL) 0.1 0.00 - -0.40 cTnI (ng / mL) 0.00 0.00 - -0.09
铁蛋白(ng / mL) ∗ 471年 8.00 - -120.00 麻生太郎 ∗ (国际单位/毫升) 18 0.00 - -140.00
射频(国际单位/毫升) ∗ < 11 0.00 - -15.00
免疫检测
β-D-Glucan (pg / mL) ≤5.0 0.00 - -10.90 安娜 80年 0.00 - -80.00
冷球蛋白 (-) (-) PR3-ANCA (U /毫升) ∗ < 1 0.00 - -3.40
MPO-ANCA (U /毫升) ∗ 124.0 0.00 - -3.40
病毒测试
CMV-CF 8 0.00 - -3.00 EB Anti-VCA / IgM-FA < 10 0.00 - -9.00
肿瘤标记物
CEA-FEIA (ng / mL) ∗ 2.3 0.00 - -6.70 CA19-9 (U /毫升) ∗ 10 0.00 - -37.00

这些数据包括两个考试的结果进行口腔颌面诊所和内科诊所。 ∗ 后来获得的数据(每天6到10后首次访问)。白细胞:白细胞(数);红细胞:红细胞(数);TP:总蛋白;铝青铜:蛋白;肌酸磷酸激酶:肌酸磷酸激酶;AST:天冬氨酸转氨酶;ALT:丙氨酸转氨酶;LDH:乳酸脱氢酶;高山:碱性磷酸酶; γ三磷酸鸟苷: γ谷酰基转肽酶;包子:血液尿素氮;UA:尿酸;基于血清肌酐eGFRcreat:估计肾小球滤过率;T-Bil:总胆红素;CH50: 50%溶血性补充活动;CRP: c反应蛋白;cTnI:心肌肌钙蛋白I;麻生太郎:anti-streptolysin O抗体;射频:类风湿因子; ANA: antinuclear antibody; PR3-ANCA: proteinase 3-antineutrophil cytoplasmic antibody; MPO-ANCA: myeloperoxidase-antineutrophil cytoplasmic antibody; CMV-CF: cytomegalovirus complement fixation test; EB Anti-VCA/IgM-FA: Epstein-Barr antiviral capsid antigens/IgM fluorescence assay; CEA-FEIA: carcinoembryonic antigen fluorometric enzyme immunoassay; CA19-9: carbohydrate antigen 19-9.

心脏病学家把血培养,为阴性细菌,和超声心动图多角度显示清晰的疣状赘生物和返流。的弛张热超过38.0°C,心脏病临床病人被三天之后的第一次访问,并进行了一个完整的检查。血清检查显示如下: 公关 3 量 ANCA < 1 国际单位 / 毫升 ,MPO ANCA 124.0国际单位/毫升,巨细胞病毒补体结合试验8,铁蛋白471 ng / mL, CH50 60.0 U /毫升。痰培养、抗酸的细菌培养和粪便培养结果为阴性。CT成像显示没有异常发现引起发烧,深静脉血栓形成并没有发现在下肢静脉的超声。没有活跃的抑郁症状与正确的中耳炎除了耳膜的耳鼻喉科检查。

14天第一次访问后,病人被转移到美国风湿病学和临床免疫学因为涉嫌AAV高,尽管肾功能障碍和间质性肺炎的结果并不明显。27天第一次访问后,肾活检是计划,但被推迟由于流感感染。肾活检后,显示的结果坏死性肾小球肾炎,病人最终被诊断为MPA(发烧、MPO-ANCA-positive、CRP升高、蛋白尿和肾活检组织病理学结果)第一次访问后40天。类固醇治疗开始没有免疫抑制剂与强的松30毫克/天,四天后,病人出院。炎症的症状改善,舌头的味觉障碍和麻木的先端4周后消失。在细致谨慎随访,强的松锥形10毫克/天,她MPO-ANCA-negative。

报告的协议已通过大学的伦理审查委员会。

 3所示。讨论

最终诊断不明原因发热的情况下,与不同的调查和详细的体检时间是必要的。牙医和口腔外科医生应该参考患者发烧医生立即当牙原性的疾病没有出现发烧的原因有关。此外,可能最初遇到的其他不明原因发热的鉴别诊断包括Castleman病和成人耳氏病( 10]。

在目前的研究中,似乎适合最初诊断疑似患者即因为牙医非常清楚的拔牙和IE之间的联系。即被定义为一个本地或人工心脏瓣膜感染,心内膜表面,或留置的心脏设备。在本例中,它显然是重要参考病人的医生细致的检查。然而,值得注意的是有口腔症状被忽视,可能表明一个AAV的发生。病人表现出味觉障碍,持续了四个星期。装甲防护经常影响到周边和中枢神经系统( 11),MPA的病例报告描述多种颅神经病变包括味觉障碍( 12]。事实上,连续发烧和味觉障碍疾病很少( 13]。病人感到麻木的顶点的舌头。麻木的四肢和脸部被报道在装甲防护 14]。舌头的麻木也可能感觉症状由装甲防护。在目前的情况下,舌头的味觉障碍和麻木与MPA的类固醇治疗改善。

病人已经开发了中耳炎前拔牙。有装甲防护的情况下复杂与中耳炎中耳炎的概念和ANCA-associated血管炎(OMAAV)提出了 15]。OMAAV的标准包括中耳炎积液或造粒耐抗生素和插入鼓膜的通风管。目前尚不清楚中耳炎在现在的情况下可以考虑OMAAV,之前因为它提高类固醇治疗。

GPA,原名韦格纳肉芽肿病,牙龈肿胀口腔病变特征和非特异性溃疡,确认在6 - 13%的病例( 16]。然而,还没有报告描述AAV在口腔的其它特征。舌头的味觉障碍和麻木在目前情况下可能表现的装甲防护,可在口腔中找到。

病人的病史显示之前有几个问题,包括肺结核、高血压、高脂血症、神经性膀胱功能障碍。不过,没有迹象显示这些疾病之间的关联、装甲防护。

 4所示。结论

装甲防护的患病率普遍增加了在过去20年里,和装甲防护与高发病率或死亡率有关,特别是如果没有立即诊断和治疗( 4, 17]。因此,牙医和口腔外科医生应该记住装甲防护。同时,可能会有隐藏的口语迹象,比如舌头的味觉障碍和麻木在目前情况下,这可能有助于诊断。

 同意

知情同意是来自个体参与者包括在这项研究。

 的利益冲突

作者宣称没有利益冲突。

 达 b。 不明原因的发烧:集中诊断方法基于临床线索的历史,体检和实验室检测 北美的传染病医院 2007年 21 4 1137年 87年,习 10.1016 / j.idc.2007.09.004 2 - s2.0 - 36448971210 18061092 Cornec D。 Cornec-Le胆 E。 Fervenza f . C。 斑点 U。 ANCA-associated血管炎,临床实用程序使用ANCA特异性的对患者进行分类 自然评论风湿病学 2016年 12 10 570年 579年 10.1038 / nrrheum.2016.123 2 - s2.0 - 84980002615 27464484 Ntatsaki E。 卡拉瑟斯 D。 的查克推瓦蒂 K。 D’cruz D。 哈珀 l 杰恩 D。 Luqmani R。 米尔斯 J。 穆尼 J。 ven M。 美国瓦茨 r。 BSR和BHPR标准,准则和审计工作小组 BSR和BHPR方针管理成人ANCA-associated血管炎 风湿病学 2014年 53 12 2306年 2309年 10.1093 /风湿病学/ ket445 2 - s2.0 - 84928957372 24729399 美国瓦茨 r。 玛鲁 一个。 默罕默德 a·J。 Gatenby P。 巴苏 N。 Flores-Suarez l F。 分类、流行病学和临床小组antineutrophil胞质抗体(ANCA)相关血管炎 肾脏学、透析移植 2015年 30. supplement_1 i14 i22 10.1093 /无损检测/ gfv022 2 - s2.0 - 84926615364 玛鲁 一个。 Guillevin l Poissonnet M。 Ayme 年代。 数据大相径庭的结节性多动脉炎、微观polyangiitis韦格纳肉芽肿病,和Churg-Strauss综合症在法国城市多民族人口2000年:之前的估计 关节炎治疗与研究 2004年 51 1 92年 99年 10.1002 / art.20077 14872461 Jannette j . C。 福尔克 r . J。 小血管血管炎 《新英格兰医学杂志》上 1997年 337年 21 1512年 1523年 10.1056 / NEJM199711203372106 2 - s2.0 - 0030725347 9366584 Hamidou m·A。 男人 一个。 Toquet C。 Kouri D。 de咽门的 P。 Grolleau j . Y。 颞动脉炎与系统性坏死性血管炎 风湿病学杂志》 2003年 30. 10 2165年 2169年 14528512 Lionaki 年代。 工, e·R。 霍根 s . L。 胡 Y。 高级 b。 Jennette c, E。 Nachman博士 p . H。 Jennette j . C。 福尔克 r . J。 分类antineutrophil细胞质自身抗体vasculitides: antineutrophil细胞质的角色自身抗体特异性髓过氧物酶或蛋白酶3的疾病识别和预后 关节炎和风湿病 2012年 64年 10 3452年 3462年 10.1002 / art.34562 2 - s2.0 - 84869025741 23023777 Comarmond C。 Pagnoux C。 Khellaf M。 科迪亚 j·F。 Hamidou M。 Viallard j·F。 maury F。 Jouneau 年代。 卞福汝 B。 Puechal X。 Aumaitre O。 le Guenno G。 le Quellec 一个。 Cevallos R。 乐意的 O。 Godeau B。 Seror R。 Dunogue B。 玛鲁 一个。 Guilpain P。 科恩 P。 Aouba 一个。 Mouthon l Guillevin l 法国血管炎研究小组 嗜酸性肉芽肿病与polyangiitis (Churg-Strauss):临床特点和长期跟踪的383名患者参加法国血管炎研究小组群 关节炎和风湿病 2013年 65年 1 270年 281年 10.1002 / art.37721 2 - s2.0 - 84871806210 23044708 日野 年代。 中村 一个。 金子 T。 崛江 N。 shinmoyama教授 T。 成人仍然病最初被认为是一个牙原性感染:一个案例报告 Gerodontology 2018年 35 2 139年 142年 10.1111 / ger.12320 2 - s2.0 - 85046456954 29733534 Schirmer j . H。 莱特 m . N。 Vonthein R。 赫曼 K。 中止 B。 这两个 M。 对于这种情况 f . O。 这些地方 一个。 总值 w . L。 Schinke 年代。 Reinhold-Keller E。 Moosig F。 赫勒 j . U。 临床表现和长期的结果144例与微观polyangiitis monocentric德国队列 风湿病学 2016年 55 1 71年 79年 10.1093 /风湿病学/ kev286 2 - s2.0 - 84960121823 26297628 森永 一个。 小野 K。 Komai K。 山田 M。 微观polyangitis出现颞动脉炎和多发性颅神经病变 神经科学杂志》上 2007年 256年 1 - 2 81年 83年 10.1016 / j.jns.2007.01.009 2 - s2.0 - 34147181804 17379246 Nwokolo E。 Ujuju C。 Anyanti J。 Isiguzo C。 Udoye 我。 BongosIkwue E。 Ezire O。 Raji M。 Oyibo w·A。 滥用青蒿素联合疗法的药品零售商怀疑患有疟疾的客户事先寄生虫学的确认在尼日利亚 国际卫生政策和管理杂志》上 2018年 7 6 542年 548年 10.15171 / ijhpm.2017.122 2 - s2.0 - 85046858746 29935131 神田 T。 Tanio H。 吴 C。 Nishihara H。 Nogaki F。 小野 T。 Churg-Strauss综合征严重的肉芽肿性脉管炎和新月形的肾小球肾炎,期间发达与白三烯受体拮抗剂治疗 临床与实验肾脏学 2010年 14 6 602年 607年 10.1007 / s10157 - 010 - 0313 - 0 2 - s2.0 - 78650941163 20607580 久田胜志 Y。 佐佐木 E。 石丸 K。 原田 Y。 Nakano H。 借鉴 年代。 Sugioka T。 你知道中耳炎与ANCA-associated血管炎(OMAAV) ? 一般家庭医学杂志》上 2017年 18 6 428年 431年 10.1002 / jgf2.112 29264079 丰 f P。 Benites b . M。 法拉利 一个。 Sachetto Z。 de Campos g . V。 de Almeida o . P。 Fregnani e·R。 牙龈与polyangiitis肉芽肿病(韦格纳肉芽肿病)作为主要疾病的表现 澳大利亚牙科杂志 2017年 62年 1 102年 106年 10.1111 / adj.12441 2 - s2.0 - 85007092535 27439744 Geetha D。 金 Q。 斯科特 J。 Hruskova Z。 Hanouneh M。 小 m·A。 Tesar V。 搜索引擎优化 P。 杰恩 D。 Pagnoux C。 比较的准则和建议管理antineutrophil细胞质antibody-associated血管炎 肾脏国际报告 2018年 3 5 1039年 1049年 10.1016 / j.ekir.2018.05.007 2 - s2.0 - 85050117497 30197970