的作用(¹⁸F]正/ CT预测恶性转变Neurofibromatosis-1丛状纤维瘤

文摘

背景。恶性周边神经鞘肿瘤(对于)很难诊断和治疗,导致患者的发病率和死亡率大幅Neurofibromatosis-1 (NF-1)。正正在越来越多地用作/ CT成像形态区分良性和恶性丛状纤维瘤。目标。评估的价值正/ CT区分良性和恶性周围神经病变患者Neurofibromatosis-1。方法。系统回顾文献应用前进行严格的选择标准。最终文章796肿瘤被认为有资格列入审查。结果。有显著区别的意思良性和恶性病变(1.93和7.48,分别地)。灵敏度范围从89从72到100%,特异性94%。ROC分析进行最大化的敏感性和特异性截止;但是没有明确的价值被确定(范围3.1 - -6.1)。明显被发现之间的重叠病变的良性和恶性病变使分化困难。许多研究遭受拥有一个小型的队列,从没有提供组织学病变这数据进行正/ CT。结论。这个系统评价是能够证明正/ CT是一种有用的非侵入性检测区分良性和恶性病变,但有一定的局限性,需要进一步的前瞻性试验。

1。介绍

神经纤维瘤病1型(NF-1)是一种常见的遗传疾病影响了从1 2000年至1 5000年活产;它是一种常染色体显性遗传皮肤病变,表现为骨骼发育不良,倾向于形成软组织肿瘤等周围神经丛状纤维瘤。这些丛状纤维瘤有潜力肉瘤的转换恶性周边神经鞘肿瘤(对于)1,2]。对于代表5 - 10%的软组织肉瘤NF-1更为普遍,引起这些病人的发病率和死亡率。对于携带一个不祥的预后的5年存活率高达60%由于延迟诊断,早期转移了,可怜的应对系统性治疗(1,3]。

对于仍然是手术切除治疗的支柱。的能力良性纤维瘤等临床特征的模拟对于增长率增加,不规则的轮廓,和痛苦没有手术切除组织学诊断挑战。对比增强CT和MRI已被证明是一个次优的造影诊断潜在的对于NF-1;尽管这些成像模式有助于检测结节病变潜在变量区分良性和恶性疾病和定量分析可疑病变的能力有限4- - - - - -6]。

(¹⁸F] 2-Fluoro-2-deoxy-D-glucose PET / CT(摄影/ CT)是一种非侵入性成像模式的评估体内葡萄糖代谢,是常用的阶段,监测治疗反应和调查固体肿瘤复发的恶性肿瘤。一个(最大的标准吸收值氟- 18 -去氧葡萄糖摄取)是一个无单位的半定量的衡量是用来评估一个潜在的恶性肿瘤内的代谢活动。使用正/ CT诊断的患者对于NF-1一直是重要的研究领域。建立一个非侵入性诊断方式对于可能导致早期治疗和改善预后。使用组织建立明确的组织病理学诊断是非常具体的,但可能需要完整的怀疑肿瘤手术切除有病人发病率和死亡率的增加以及技术的挑战。

有多个已发表的研究评估使用半定量的正/ CT分析计算(最大的标准吸收值)在肿瘤区分良性和恶性周边神经鞘肿瘤有不同的结果。这个系统综述的目的是合成和评价当前证据的作用正/ CT在诊断对于以及未来研究方向。

2。材料和方法

2.1。研究选择和合格标准

回顾英语文章在线数据库PubMed、MEDLINE、Embase,斯高帕斯是使用网格执行/关键术语“神经鞘肿瘤”,“正电子发射断层摄影术”,“神经纤维瘤1”和“周围神经鞘瘤”。

合格的出版物必须包括丛状纤维瘤的半定量的分析诊断恶性转化与组织病理学相关的参考标准或通知临床随访。文章主要关注使用其他定量变量tumour-to-liver比率等不包括在内。病例报告、会议摘要、海报展示、图书章节,并从综述评论文章被排除在外。图1描述了研究选择过程。

2.2。合成的结果

定性分析的研究与贡献进行了从每个感兴趣的研究的数据项。一个荟萃分析没有执行之间由于缺乏足够的同质性研究。是使用一个预先确定的标准化的表中提取数据。

3所示。结果

共97篇文章被发现重复被移除后,综述了这些文章的摘要,由于小案例报告23篇文章被排除在外;14篇文章被排除由于评论文章、书的章节,抽象表示,海报或有关兽医科学。60全文然后进行相关临床问题;进一步与3论文47篇文章被排除在外包含重复数据。审查所有相关研究引用并不产生任何进一步的试验。最终13这篇评论文章都有资格;没有随机控制试验确定的审查。表1描绘了包括研究的人口统计。

3.1。成像模式

包括研究都有病人进行静脉注射(¹⁸F] 2-fluoro-2-deoxy-D-glucose禁食后4到6个小时的时间。全身PET与CT成像获得的。政府之间的间隔FDG和收购成像略有不同,早期的图像被政府45至90分钟后,和文章包括延迟成像,这是执行管理FDG后240分钟。

3.2。正/ CT的诊断的潜力

表2显示了包括研究关于他们的特点恶性和良性病变的敏感性,特异性,阳性预测值,阴性预测值,和准确性。的意思是对良性和恶性病变是1.93和7.48,分别在所有试验。

PPV和NPV的中位数分别为40%和100%,分别研究平均精度为83.5%。

3.3。最佳的越野车_马克斯截止

最优最大限度地增加敏感性和特异性表所示2。广泛而著称。敏感范围从91%到100%虽然特异性从72%到95%不等。

ROC分析为优化选择研究截止(12,13,16,18,19]。这些值产生的碎屑的3.1,3.2,3.5,4.1和6.1,达到最大的敏感性和特异性识别恶性病变。

3.4。主要和次要结果

有一位著名的区别良性和恶性的丛状的纤维瘤,如表所示2;然而仍有相当大的重叠的范围良性和恶性病变。正/ CT被证明是有效的诊断恶性病变的平均灵敏度为91%。没有足够的证据去接受一个普遍的截止值(中华民国截止从3.1到6.1)钢筋与上述范围特异性。

3.5。比较数据

有困难直接比较这些研究由于缺乏足够的同质性。包括两个试验集中在儿科人口(14,15]。表2氟- 18 -去氧葡萄糖摄取了变量时间成像之前被执行。没有一个研究分层患者基于之前的手术或系统性治疗。

4所示。讨论

4.1。摄影/ CT诊断的好处

蕨类植物等的(7]文章表明,定量分析恶性病变有统计上显著的增加与良性病变(的意思与分别地,)。这一发现意味着也明显的统计上的显著差异在卡多纳·等人发表的文章和Bredella et al。8,9]。定性2良性肿瘤被归类为恶性;然而没有假阴性的重叠读数之间的良性和恶性肿瘤被发现2.7和3.3的蕨类植物等。7]。这个范围的重叠值之间的良性和恶性病变与摄影/ CT仍是最大的问题。肿瘤呈现为假阳性往往是重叠区域内表就是明证2恶性病变可能会高得多平均。

2008年蕨等。10)进行后续试验,包括摄影/ CT的4小时的延迟注入示踪剂进行成像,这是确定为最优时间在他们以前的研究(7]。的意思是良性和恶性病变是1.5和5.7,分别。没有发现恶性肿瘤与SUV < 1.5;然而有三个良性肿瘤SUV > 3.5。之间的2.5和3.5 7良性和六个恶性病变被发现。有四个假阳性和三个假阴性扫描。高档对于的敏感性是100%。使用延迟与4小时的延迟显示一些潜在的成像;蕨类植物等。10),Warbey et al。12],Chirindel et al。19所有包括延迟成像后4小时前的管理。Warbey et al。12)能够证明早期和延迟成像病变显著区别分类摄影/ CT ()为良性病变恶性但不是。的意思是为恶性病变早期从7.0增加到8.1推迟成像;他们能够获得97%和87%的敏感性和特异性,分别。Chirindel et al。19)无法复制这些结果但是有特异性84%早期和延迟成像为81%。

奔驰et al。13)在2010年做了一个前瞻性和回顾性研究的意思对于这被发现明显高于良性病变(12.0 + 7.1和3.4 + 1.8,)。有两个假阳性和假阴性扫描在这个队列。ROC分析得出的最优截止6.1导致敏感性和特异性为94%和91%,分别;这是明显高于阈值的测定研究Warbey et al .,缩醛树脂et al .,萨拉蒙et al ., Chirindel et al。12,16,18,19)会导致几个假阴性扫描。PPV、NPV和诊断准确性分别为89%、95%和93% (),分别。

Moharir et al。14]回顾性分析18 NF-1谁经历了丛状神经纤维瘤患儿监测和显示的敏感性和特异性为100%和86%,分别与50%的PPV和净现值的100%。这是第一个研究来评估儿童摄影/ CT的效用和得出结论,虽然在这个实验中他们只使用早期成像45分钟前注射后他们继续状态,早期和延迟成像现在的标准做法由于发现Warbey et al。12]。此外,蔡et al。15也分析了儿科人口和发现的意思良性和恶性病变是2.49和7.63,分别。使用否决3、4和5产生的敏感性为100%,100%,和89%,特异性为81%,94%,和94%,分别。八27病变对于并没有< 4。16丛状纤维瘤8被归类为非典型,也就是说,与组织学结果组成的肾小球内,细胞核浓染的缺失有丝分裂数据(20.];这些病变之一6.90。尽管非典型纤维瘤可以使组织学诊断困难,他们被归类为良性;他们可以改变对于;然而丛状纤维瘤也有这个能力,要么可以显示不同。存在一个明显的重叠丛状的纤维瘤,典型的纤维瘤,对于摄影/ CT。这些发现与成人有明显的相关性;然而样本量仍小,因此很难验证这些发现。要注意的是,并不是所有的病变与重叠发现非典型;一系列的可以联系不管组织学诊断。

计算活动组织内浓度除以注入活动/身体的大小。有几个因素会影响测量包括生物因素,如体重/大小、血糖水平、呼吸的努力,和之间的时间注射放射性核素扫描。技术因素也可以影响如扫描仪可变性、重建参数标定误差,interuser可变性(21]。一个审判委拉斯开兹et al。22)确定的再现性发现相隔7天所扫描的患者能够产生变异系数10% - -12%,增加了21%,当变量的时间从注入扫描等改变。

萨拉蒙et al。18)提供值TTL比率可能提供,除了,一个潜在的方法来减少上述变化通过引用FDG的患者自身的组织吸收。萨拉蒙et al。18),都不能显示噪音的意思是统计上的显著差异良性和恶性病变之间使用的既定截止3.5;他们能够从64.5%增加特异性使用与TTL比率(90.3%18]。这些发现增加特异性结合了TTL已被复制;然而更多的数据需要为了影响临床决策。

4.2。最优的越野车_马克斯截止

没有最优截止存在于出版的文献。的使用3.5截止通过一些试验(16,18]。ROC分析指出在表2这表明最优截止最大化敏感性和特异性。变化范围;然而除了一个介于3.0和4.0。这使得解释困难这个级别是灰色地带在良性和恶性病变可以发生。与添加延时成像还需要进一步的研究以便更好地指导临床决策。

4.3。小说参数

本文只关注的价值区分良性和恶性疾病,如上述有其自身的局限性的半定量的方法分析和小说的使用参数可以消除其中一些变化。小说参数如糖酵解代谢(MTV)肿瘤体积和总损伤(TLG)已经使用这表明承诺但缺乏足够的证据来证明常规使用。两个回顾性研究发现显示统计学意义(病人和病变的基础上),对于有较高的糖酵解代谢(MTV)肿瘤体积和总损伤(TLG) [23,24]。进一步试验发现表明TLG是一个有效的预后标志物相比、TTL比率(25]。这使得未来研究的方向来验证这些小说的效用参数NF-1患者的评估;目前只有稀疏的文献证据的选择性偏差的作用区分良性和恶性病变。缩醛树脂等。16除了]提供的值,即同质性指数SUV-incorporating同质性的病变。他们能够证明显著增加特异性之间的良性和恶性病变为进一步的研究提供大道(16]。

很明显,没有单一的理想是非侵入性方法或参数区分良性和恶性疾病的患者。使用正/ CT及其各种参数等、TTL比、MTV、TLG和其他成像技术,如必须使用对比增强CT和MRI以及个别病人的临床结果。是否仍然可用的最好参数目前最支持的文献;这可能会改变在未来持续的研究。

4.4。偏见和研究设计

有一些偏见和研究设计,必须注意在这个系统综述。研究往往倾向于患者已经有组织学分析临床上意味着他们可能有更先进的疾病。必须考虑试验的小样本大小在大多数包括这使得它们更容易发生错误。此外尽管选择性偏差对病人有组织学分析仍然存在大量的结果是纯粹基于临床随访的患者可能无法提供足够的信息。此外研究引入新的氟- 18 -去氧葡萄糖摄取的度量单位尚未验证,因此结果难以解释。

5。结论

总之,对于威胁生命的疾病,被转换从以前NF-1良性病变患者。正/ CT已被证明是一个有用的,非侵入性诊断工具的评估恶性转变PNSTs在成人和儿童。它能够预测的敏感性和阴性预测价值是否发生恶性转化。但是它有缺点,没有理想截止值被发现和证实;尽管多个试验用3.5作为截止继续有一些假阳性病变(12,16,18]。

使用延迟的成像有作用,能够减少假阳性结果;但是这已经被证明有技术限制和需要进一步的试验来验证结果。使用正常化SUV是否病人的肝脏吸收或瘦体重,如由萨拉蒙等人,Chirindel等人也有区分良性和恶性PNSTs潜在作用;然而,这是有限的数据18,19]。

进一步的前瞻性试验是为了建立一个理想的要求截止,确定使用tumour-to-liver比率和其他正常的价值观,并增加在该地区的可用的数据池,应该以一种统一的方式进行。

附加分

我们系统地审查数据的使用正/丛状纤维瘤的CT确定恶性转变。正/ CT虽然不完美提供了极其有用的信息管理NF-1患者和临床恶性肿瘤的迹象。

相互竞争的利益

作者宣称没有利益冲突。

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