患有克罗恩病的青少年原发性皮肤诺卡病

摘要

诺卡氏菌属是一种需氧、革兰氏阳性、部分抗酸的细菌，通常表现为肺部感染，因为主要进入途径是通过呼吸道。作为一种机会性有机体，诺卡氏菌属主要影响免疫功能低下的个体。感染诺卡氏菌属是不常见的。由经皮接种引起的原发性皮肤诺卡菌病更为罕见。在这里，我们报告一个患有克罗恩病的青少年原发性皮肤诺卡病，接受阿达木单抗和硫唑嘌呤治疗。早期诊断和治疗对于预防疾病进展和避免严重并发症非常重要。诊断主要靠培养。考虑到培养结果可能需要长达两周的时间才能返回，对于接受免疫抑制剂治疗的个体中出现的任何浅表皮肤感染，原发性皮肤诺卡菌病应保持鉴别诊断。

1.介绍

这个诺卡氏菌属该物种为需氧、丝状、革兰氏阳性、部分抗酸细菌，可引起局部或系统性疾病。作为一种机会性有机体，诺卡氏菌属诺卡菌病通常表现为吸入后的孤立性肺部感染；然而，播散性疾病可能涉及其他器官，包括大脑和皮肤[1.–3.]．

虽然诺卡氏菌属感染是不常见的，由皮肤直接接种引起的原发性皮肤诺卡菌病是非常罕见的[4.–8.]．皮肤感染可表现为结节、溃疡、脓皮病、蜂窝织炎或皮下脓肿形成[4.]．早期诊断和治疗很重要，因为感染可导致危及生命的并发症，如坏死性诺卡菌病[7.]．在这里，我们报告一例原发性皮肤诺卡菌病的青少年接受免疫抑制治疗她的克罗恩病(CD)。

2.案例展示

一名13岁女性，有CD病史，两周前因左上背部出现瘙痒性皮疹而被送往皮肤科诊所。该患者治疗CD的药物方案包括阿达木单抗40 mg/0.4 ml，每隔一周一次，硫唑嘌呤75 她服用硫唑嘌呤已有数年，阿达木单抗约6个月。

皮肤检查发现左上背部有水肿和红斑斑块，伴有脓性引流（图1.）.采用头孢氨苄进行经验性治疗，同时等待伤口培养。初步细菌培养结果呈阳性诺卡氏菌属，头孢氨苄改为米诺环素。选择这种抗生素是由于患者以前对磺胺类药物的不良反应(皮疹)和强力霉素(呕吐/腹泻)。

随后进行穿孔活检，显示假上皮瘤样鳞状增生、微脓肿和肉芽肿性炎症。尽管在革兰氏染色或Fite染色上未发现任何微生物，但该反应模式与感染性病因一致。基质辅助激光解吸/电离飞行时间质谱仪对培养物进行y检验，以确定该物种为新诺卡氏菌，从而确认原发性皮肤诺卡菌病的诊断。根据已鉴定的患者的抗生素敏感性特征，该患者后来转为阿奇霉素诺卡氏菌属物种。

3.讨论

在这个病例中，原发性皮肤诺卡病发生在一个正在接受硫唑嘌呤和阿达木单抗(两种免疫抑制剂)治疗的乳糜泻青少年患者。虽然免疫抑制可能在该患者感染的发病机制中发挥了作用，但原发性皮肤诺卡氏病也有报道发生在免疫能力强的个体[1.,3.,6.]．大多数原发性皮肤诺卡菌病的病例表现为局部的浅表感染，通常表现为结节状或脓疱状。然而，也可能发展为蜂窝织炎或脓肿形成[7.]．其他表现可能包括淋巴皮肤受累和足菌肿[8.]．

皮肤诺卡菌病的诊断主要是通过培养。作为诺卡氏菌属如果是生长缓慢的生物体，培养结果可能需要一到两周[7.]．从皮肤活检标本中提取的涂片或触摸制剂，虽然不及培养物或抗酸染色剂敏感，但可进行革兰氏染色或抗酸染色，便于1小时内快速诊断[9,10].有趣的是，诺瓦在我们的患者中被分离，尽管最常见的分离物种是巴西诺卡菌，然后是N.小行星和中耳炎[6.,8.]。其他需要鉴别的诊断包括由以下原因引起的浅表皮肤感染：金黄色葡萄球菌和链球菌种类[7.].

原发性皮肤诺卡菌病的治疗通常需要一到四个月的抗生素治疗[1.,2.]．较严重的皮肤受累可能需要延长治疗时间[2.,7.].鉴于与这些感染相关的高死亡率，尽早使用适当的抗生素非常重要，尤其是对免疫功能低下的个体[2.,3.].甲氧苄氨嘧啶磺胺甲恶唑可有效预防大多数疾病诺卡氏菌属隔离(1.,8.].如果出现耐药性或磺胺过敏，替代药物可能包括复方新诺明、米诺环素、阿米卡星、第三代头孢菌素、环丙沙星、亚胺培南和克林霉素[1.,8.]．虽然经验性治疗应在早期开始，但由于抗生素耐药性的高比率，应进行抗生素敏感性试验诺卡氏菌属物种(1.,3.,4.]．

原发性皮肤诺卡菌病仍然是一个诊断挑战，对于免疫功能低下的个体或接受免疫抑制治疗的个体出现的任何浅表皮肤感染，应保持其差异。

的利益冲突

作者没有利益冲突需要声明。

参考文献

1. J.Steinbrink，J.Leavens，C.A.Kauffman和M.H.Miceli，“诺卡氏菌感染的表现和结果：免疫功能低下和非免疫功能低下成年患者的比较，”医学（巴尔的摩）第97卷第1期40，文章ID e12436, 2018。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
2. E. Hardak, M. Yigla, G. Berger, H. Sprecher，和I. Oren，“诺卡菌感染的临床谱和结局:来自单一三级医疗中心15年的经验，”《美国医学科学杂志，第343卷，第4期，第286-290页，2012年。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
3. Y. K. Young, H. Sung, J. Jung等，“免疫状态对诺卡氏病临床特征和治疗结果的影响”，诊断微生物学和传染病，第85卷，第4期，第482-487页，2016年。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
4. 陈斌、汤俊杰、陆子路、王新新、高晓峰、王福福，“肾病综合征患者的原发性皮肤诺卡氏菌病：病例报告和文献回顾，”医学（巴尔的摩）第95卷第1期3, p. 2490, 2016。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
5. V.A.Saoji、S.V.Saoji、R.Gadegone和P.Menghani，“原发性皮肤诺卡氏菌病，”印度皮肤病杂志(第57卷)5, pp. 404-406, 2012。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
6. C. Camozzota, A. Goldman, G. Tchernev, T. Lotti，和U. Wollina，《手部皮肤诺卡菌病》开放存取马其顿医学科学杂志，第5卷，第4期，第470-472页，2017年。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
7. J. a . Goldman, a . a . Weil，和K. R. Eberlin，“手部皮肤坏死性诺卡菌病:一个病例报告和文献综述，”手与显微外科杂志，第7卷，第1期，第224-227页，2015年。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
8. E.F.Tariq、M.M.Anwar和U.A.Khan，“原发性皮肤诺卡菌病：诺卡菌病的罕见表现，”Cureus，第11卷，第5期。10, p. 5860, 2019。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
9. M.A.Saubole和D.Sussland，“诺卡氏菌病：临床和实验室经验回顾，”临床微生物学杂志号，第41卷。10，第4497-4501页，2003。视图:出版商网站|谷歌学术搜索
10. E.C.Traver、S.Husain和M.E.Grossman，“快速诊断免疫受损宿主皮肤诺卡氏菌的皮肤活检标本的触摸制备，”JAAD病例报告，第5卷，第5期。4, pp. 389-391, 2019。视图:出版商网站|谷歌学术搜索

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