文摘
Leukocytoclastic血管炎是一种罕见的免疫介导的血管炎,可能是由于感染或自身免疫性疾病或可能引发特定的药物。我们描述一个65岁的病人,谁是接收methicillin-sensitive万古霉素金黄色葡萄球菌permacath感染。万古霉素是由于药物缺乏依从性和病人接受抗生素治疗的愿望与他安排透析会话。病人的病史是未经治疗的丙型肝炎感染和终末期肾病,需要血液透析三次一个星期。万古霉素透析期间管理会议。经过一个星期的治疗后,病人发展双边下肢紫癜。皮肤活检是暗示leukocytoclastic血管炎,血管内血栓的缺失。球蛋白血症引起血清冷球蛋白是否定的,因为丙肝病毒感染可能。万古霉素治疗停止后,皮疹逐渐消失,疤痕色素post-purpuric的形式。尽管它广泛使用,leukocytoclastic血管炎的万古霉素是一种罕见的原因。临床医生应该记住各种鉴别诊断的双边下肢紫癜治疗不同根据其潜在的病因。
1。背景
Leukocytoclastic血管炎(LCV)是一种免疫complex-mediated疾病影响皮肤和/或额外的皮肤小血管(1]。组织学检查,它的特点是血管周的中性粒细胞浸润,纤维素样坏死,红细胞外渗1,2]。临床上,液位控制阀最常见的表现为下肢明显紫癜(1- - - - - -3]。它是一种相对少见的血管炎45例的以人群为基础的研究报告发病率每年每百万(4]。初级(特发性)LCV比二级LCV更常见,这可能会引起感染,肿瘤过程中,自身免疫性疾病,药物(1- - - - - -5]。药物引起液位控制阀最常引起beta-lactam抗生素、非甾体抗炎药,生物制剂(英夫利昔单抗和ustekinumab),和利尿剂3,6]。
万古霉素是一种三环糖肽用于其静脉治疗革兰氏阳性细菌感染,口服配方及其使用的一线治疗Clostridioides固执的结肠炎。它广泛用于皮肤、软组织和血液感染耐甲氧西林所致金黄色葡萄球菌(耐甲氧西林金黄色葡萄球菌)。万古霉素的常见的和公认的副作用包括红人综合征,耳毒性和肾毒性等(7]。而液位控制阀由于万古霉素之前已经报道过了,它仍然是非常罕见的(8- - - - - -12]。
2。案例展示
一个65岁的白人男子承认了3天的进步恶化两国下肢的红肿一片。他的病史是著名的终末期肾病继发性高血压肾硬化、慢性治疗丙型肝炎病毒(HCV)感染,由缺血性心肌病复杂冠状动脉疾病,慢性肾脏疾病的贫血。病人不符合他的药物管理和间歇性血液透析小姐约会。一周在入学之前,病人开始静脉注射万古霉素methicillin-sensitive金黄色葡萄球菌(MSSA) permacath感染。万古霉素是由于药物缺乏依从性和病人接受抗生素治疗的愿望与他的透析。他是接受万古霉素三次血液透析后每周的计划为2周治疗感染。病人不吸烟或喝酒但远程前静脉注射海洛因使用15年的历史。他住在城市的公寓,没有最近的蜱虫叮咬,国际或国内旅行,或任何宠物。
皮疹最初开始时不会产生疼痛,鲜红的斑点在他的双边的脚。渐渐地,这些点合并成紫癜皮疹传播两国下肢和双臂,爱惜主干和脸(图1)。随着皮疹的进展,它变得痛苦,发痒,促使病人进行评估。
入院时,病人无热的,血液流动稳定。最初的实验室研究显示低钠血症(Na+= 130毫克当量/ L),肌酐升高(6.75 mg / dL),估计肾小球滤过率(eGFR) < 15毫升/分钟/ 1.73米2符合终末期慢性肾脏疾病(CKD)。他长期稳定的各类血细胞减少血红蛋白为10.2 g / L和血小板和白细胞计数121和3.3×109分别/ L。c反应蛋白(CRP)水平升高在27.5 mg / L。肝功能测试和电解质是在正常范围内。
病人警报和导向。他的肺部听起来很清楚和心音是不起眼的,没有杂音或按摩。颈静脉持平,没有溃疡,口腔黏膜湿润。腹部是non-tender。没有任何证据表明小型或大型关节肿胀,疼痛,或发红。他的神经系统检查是正常的,特别是在他的下肢感觉是正常的。
球蛋白血症引起最初的鉴别诊断包括二级丙肝病毒,IgA血管炎,ANCA-associated血管炎,万古霉素的药物反应。进一步感染检查包括2套血培养,快速血浆反应素(RPR),丙肝病毒RNA, IgM肝炎,乙型肝炎病毒(HBV)表面抗原、抗体和乙肝病毒面板。补充水平(C3和C4)、冷球蛋白、类风湿因子,ANCA,安娜,和磷脂水平也作为检查的一部分,炎症/自身免疫性紫癜的病因。万古霉素槽水平被指出是24.2微克/毫升。停止和改变为正在进行的头孢唑啉治疗MSSA permacath感染。皮肤活检是(图2)。
血清补体水平较低,与C3 = 60 mg / dL(参考范围:75 - 175 mg / dL)和C4 = 17 mg / dL(参考范围:14-40 mg / dL)。的正常射频10国际单位/毫升(参考范围:< 15国际单位/毫升)还指出,但冷球蛋白水平在正常范围之内。传染病检查返回负数。血清和尿蛋白电泳是单克隆峰值负。丙肝病毒载量是7615 IU / L。皮肤活组织检查显示血管周围炎性细胞浸润,主要由中性粒细胞的纤维蛋白沉积一些细口径的墙内血管,暗示中断的提示,红细胞(图2)。没有球蛋白血症引起血栓确认建议。免疫荧光的研究也没能证明证据IgA血管炎。由于正常冷球蛋白水平,射频和C4补充加上缺乏典型症状和cryoglobulinemic血管炎的迹象(周围神经病变、关节痛、发热等)cryofibrinogen水平没有检查,丙肝病毒相关cryoglobulinemic血管炎被认为是不可能的。
撤军后万古霉素(万古霉素通过随后的减少水平)在医院3天,皮疹开始消退。病人完成了2周的治疗与头孢唑啉和获得几乎完全解决皮疹表示后一个月。皮疹开始改善前明确诊断,类固醇没有给予。
3所示。讨论
LCV表现为地区中性粒细胞的透壁的浸润和血管结构的破坏。脱粒后,中性粒细胞接受死亡,因此leukocytoclasia这个词。皮肤活检,除了嗜中性粒细胞浸润血管壁周围可能证明等其他发现粒细胞碎片,,红细胞,和内皮肿胀。活检是站点和时间相关的。如果病变活检,出疹或大于12小时内48小时内,主要存在淋巴细胞浸润和leukocytoclasis可能缺席1,13,14]。皮肤活检在我们的病人符合LCV并演示了血栓的缺失,这使得cryoglobulinemia-associated LCV较少。免疫荧光没有显示的证据IgA存款。传染病检查是阴性使传染性LCV较少。双边分布的皮疹和缺乏反对蜂窝组织炎。考虑到所有这些数据,诊断LCV二级万古霉素是娱乐。进一步支持了我们的假设是,皮疹解决自发撤军后万古霉素和消极广泛引起感染和自身免疫性疾病。
最常见的皮肤表现LCV non-blanching明显紫癜;然而,独家红斑,斑丘疹的或瘀斑的皮疹,结节也已报告(3]。最重要的鉴别诊断明显紫癜包括冷沉球蛋白血症、IgA血管炎,Henoch-Schonlein紫癜(HSP)、多发性关节炎nodosa由于乙型肝炎,calciphylaxis, warfarin-induced皮肤坏死,血栓性微血管病(TMA) [15]。HSP通常发生在儿童上呼吸道感染后,和皮肤的程度变化少,观察是什么在我们的病人。没有裂细胞在外周血涂片显示TMA,和我们的病人并不在华法林治疗;Calciphylaxis被皮肤活检排除。
冷球蛋白的灵敏度的测试是未知的,我们所知,它没有被评估的前瞻性研究。与丙肝cryoglobulinemic血管炎的诊断是根据临床表现的结合(紫癜、关节痛、发热、周围神经病变、肾小球肾炎、等),积极的丙肝病毒RNA,海拔在射频,积极的冷球蛋白,C4补体水平下降。在我们的病人有紫癜和HCV病毒载量升高,他不满足其他提到的标准。在理论上存在的错误负冷球蛋白丙肝病毒血管炎的设置是可能的,是更常见的冷球蛋白升高(尤其是混合类型II和III)设置的丙肝病毒即使没有紫癜(16- - - - - -18]。此外,与丙肝cryoglobulinemic血管炎anti-HCV治疗反应良好。随着我们的病人改善没有特定的抗病毒治疗和免疫抑制药物,可以认为它排除与丙肝血管炎。在缺乏抗病毒和免疫抑制疗法,cryoglobulinemic与丙肝血管炎会进步,而不是后退。
PubMed搜索执行2021年1月来探索文学出版在过去10年内,包括关键字“leukocytoclastic血管炎”和“万古霉素。“这只是4以前公布的案例报告和1的信。这些病例还演示了不久出现皮疹(天)开始后的万古霉素治疗,类似于我们的病人中观察到。分布的皮疹主要涉及在这些情况下的上/下肢与变量参与腹部/树干,和皮疹的恢复期是指出不久(几周)后停止万古霉素治疗。5报道患者中,只有一个被提到的迹象,他也是男性。
治疗LVC取决于潜在的病因。药物引起的液位控制阀,停药有时足以实现液位控制阀解决(19证明了在当前情况下)。然而,在这种情况下,皮肤病变广泛或进步尽管撤回的药物,使用免疫抑制疗法已被证明是有效的(3]。类固醇是最常用,通常在1毫克/公斤的剂量锥度。在大多数情况下,损伤解决无疤痕;然而,随着我们的病人,post-purpuric色素沉着过度可能是一个长期的审美后遗症。秋水仙素已成功应用的案例报告类固醇耐火液位控制阀(20.]。
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的利益冲突
作者宣称没有利益冲突。