文摘

Tenosynovial巨细胞瘤(TGCT)是一种罕见的良性增生性肿瘤类分类根据他们的演讲:localized-type (L-TGCT)或弥漫型(D-TGCT)。TGCT是色素的同义词villonodular滑膜炎(PVNS)。我们描述的独特的56岁的肥胖男性2型糖尿病患者脓毒性关节炎有幼童腹壁薄弱的左膝关节并发D-TGCT在同一个膝盖。在度假时,他注意到自发的左膝和急性发热,疼痛和肿胀。他被诊断为化脓性关节炎,是由于血液播散腿裂伤。脓毒性关节炎是治疗关节镜灌洗和清创术,包括D-TGCT同时切除病变,其次是静脉注射头孢曲松。文化的滑膜组织获得在关节镜了克雷伯氏菌oxytoca和beta-hemolytic (B组)链球菌agalactiae。我们不能找到另一个报告的联合与细菌感染,包括(1)一个幼童腹壁薄弱克雷伯氏菌oxytoca和(2)并发细菌感染性关节炎和TGCT。

1。介绍

Tenosynovial骨巨细胞瘤(TGCT)是一种罕见的一般分类,增殖,通常是良性的,肿瘤病变影响滑液膜(s)最常见,肌腱和关节的黏液囊。TGCT分为两个亚型:(1)局部类型(平稳封装结节)(L-TGCT)和(2)扩散型(多个结节)(D-TGCT)。TGCT是病态的同义词色素villonodular滑膜炎(PVNS)和腱鞘巨细胞瘤(GCTTS)。历史上,PVNS之间的差别,TGCT GCTTS是基于损伤的解剖位置(s)是在关节囊内,包含地区,或肌腱鞘参与1]。TGCT已经成为这些疾病的标准分类2]。出于这个原因,我们使用D-TGCT来描述的病理诊断情况。

D-TGCT的发病率大约5到8.4新病例每百万组(3,4]。最常见的影响关节膝盖,紧随其后的是臀部、踝、肩、肘、和数字(降序3- - - - - -6]。D-TGCT的诊断可以推迟多年,因为这些病变通常生长缓慢,早期症状类似于其他条件等各种形式的腐蚀的关节炎,痛风,软组织损伤。我们的文献检索(PubMed和谷歌学术搜索)未能透露任何情况病人D-TGCT和脓毒性关节炎的关节。我们报告一个独特的2型糖尿病病人细菌感染与共存D-TGCT幼童腹壁薄弱的左膝。生物生长在组织文化从他的膝盖包括beta-hemolytic (B组)链球菌agalactiae(GBS)和克雷伯氏菌oxytoca(KO),后者很少参与感染性关节炎。我们报告这部小说在文学的角度概述其微生物处理,感染病因和病理。

2。案例展示

我们的病人是一个看似健康的56岁男性(1.88米的身高和125公斤(体重指数= 33.4))被我们医院的急性左膝疼痛和肿胀。律师的职业,他非胰岛素依赖的病史(2型)糖尿病和哮喘。他没有服用任何药物糖尿病和不常使用的哮喘症状的皮质类固醇吸入器。之前他没有膝盖手术史或之前皮质类固醇注射到他的左膝。三个月前被承认我们医院,病人看到了左膝疼痛的整形外科医生。当时,磁共振成像(MRI)进行了左膝和显示几个multilobulated质量,可以看到在图1。所有这些病变显示弥漫性异常增强和T1低信号,t2加权图像,符合含铁血黄素沉积TGCT[的存在7- - - - - -9]。其他核磁共振的发现包括轻度到中度髌股关节骨关节炎和posterior-medial股骨髁和部分的内侧半月板撕裂。关节镜手术的建议,但他推迟这个为了适应他的工作安排。

出城时,病人被医院可能化脓性关节炎的左膝。他的滑液文化没有增长,静脉血液样本显示白细胞增多(14.1 K /μL)。他在接受静脉注射抗生素和指示继续就医在当地医院一天的车程。在我们医院,第二关节穿刺术左膝产生50 cc浑浊的黄色液体。滑液文化没有增长,没有看到晶体在显微镜检查。膝盖吸入细胞红细胞数量< 3000 /μL和白细胞30426 /μL 90%的中性粒细胞,单核细胞8%,淋巴细胞的2%。他禁食血糖测量在122和184 mg / dL(正常范围:65 - 99 mg / dL)在他的留下。CRP是11.0 mg / dL(正常范围:0.0 - -1.0 mg / dL)。CBC显示持续的白细胞增多,白细胞10.7 K /μL(正常范围:3.6 - -10.6 K /μL)。尿液和红细胞沉降率(ESR)呈阴性检测人类免疫缺陷病毒(HIV), C型肝炎,淋菌,沙眼衣原体

随叫随到的整形外科医生(舵机)进行关节镜手术那天为联合败血症。退行性内侧半月板撕裂被去除掉,滑膜,可以可视化被包括D-TGCT病变。滑膜是温和与弥漫性红斑的褐色色素沉着,出现符合关节血肿复发,导致色素沉着的滑膜TGCT [10- - - - - -12]。3∼2 cc组织切片被滑膜发炎和villonodular的叶子较大的肿瘤病灶,这被文化和病理分析。组织培养使用巧克力琼脂,羊血琼脂、MacConkey琼脂和随后孵化thioglycolate肉汤在37°C有限公司2的气氛。分析细菌物种是由MALDI-TOF质谱分析。的两三个标本阳性克雷伯氏菌oxytoca(KO)(革兰氏阴性杆菌),这三个样本阳性beta-hemolytic (B组)链球菌agalactiae(GBS)(革兰氏阳性球菌)。敏感性试验表明,对头孢曲松钠KO和GBS都敏感。每24小时两克头孢曲松钠注射了四个星期。

关节镜图像如图2,肿瘤切片的显微图像如图所示3。病理学家顾问(CFC)怀疑intraarticular病变与成像是TGCT先生,但因为大量组织梗死,他获得的第二个观点从一个州外专家TGCT大学医院。TGCT当时的诊断检查后确认额外的组织部分。一年手术后,病人报告说,他“完全恢复”,并没有证据表明复发性感染。他目前安排的后续扫描先生为未来提供术后基线比较分析他应该成为症状。

3所示。讨论

KO nonarticular几乎总是引起的感染,主要发生在患者并发院内设置医疗条件(13- - - - - -18]。同样,GBS感染的可能性增加个人免疫力低下,因为基础疾病如糖尿病(19- - - - - -21]。KO联合感染相比,GBS联合感染更常见(22- - - - - -27]。虽然我们不能找到任何报道联合感染KO的幼童腹壁薄弱与其他细菌物种,polymicrobial联合感染并不少见,约占成人nongonococcal病例的10% (26,28]。

的近同物种属内克雷伯氏菌,k .肺炎被认为是医学上最重要的是,导致75%到86%的临床克雷伯氏菌感染。第二个最常见的物种是KO,占13%到25%克雷伯氏菌感染(29日- - - - - -32]。与偶尔发生化脓性关节炎引起的肺炎克雷伯菌,报告病例的细菌感染性关节炎引起的KO是极其罕见的。事实上,我们只找到3例在本机(没有之前手术)关节的成年人(33]。

鉴于我们的病人没有最近住院或侵入性医疗、细菌接种的最有可能的来源是他前期的腿从引人注目的直接撕裂金属结。因为正常的人类皮肤不提供良好的生长条件克雷伯氏菌物种,他们被认为仅仅是短暂的皮肤菌群的成员(34,35]。相比之下,GBS是已知的在正常皮肤菌群(36]。然而,克雷伯氏菌链球菌物种可以存在长达几个星期在无生命的物体,包括土壤和服装(37,38]。引入这些病原体通过裂伤是由几个KO或GBS菌血症患者的临床研究[13- - - - - -15,21,23,39,40]。

最不寻常的方面我们的独特的案例是细菌感染的赞同与D-TGCT在同一关节病变。考虑到其他增生性炎症性疾病,如风湿性关节炎增加脓毒性关节炎的可能性(26,41,42),我们认为D-TGCT的存在可能影响造血的播种的风险。而滑液膜具有丰富没有限制多血管基底膜(26]和TGCT增加生产的细胞外基质蛋白(例如,纤连蛋白、fibrogen, laminin-binding蛋白质),提供一个环境细菌粘附,TGCT之间的联系和脓毒性关节炎这种情况下似乎附带考虑没有任何报告病例的TGCT和脓毒性关节炎。然而,尽管这些因素可能不是天生的增加脓毒性关节炎的风险,当地环境,提供急需的因素附件/粘附,殖民,持久性GBS和KO。

在全面审查的流行病学、分类和致病性的因素克雷伯氏菌物种,35]探讨细菌在宿主组织的增长是有限的,不仅通过宿主防御机制也可用铁的供应。铁对细菌生长至关重要,供应免费的铁细菌在宿主体内环境在大多数情况下是极低的。大额存款的铁可以发生在患者的滑膜实质TGCT由于反复出血和随后的血红蛋白降解。hemosiderin-laden实质是TGCT特点很大程度上是由于关节血肿复发,给TGCT其独特的MRI特征(7,10,11,43]。KO,像k .肺炎,可以促进经济增长和生物膜的形成,增强毒性通过螯合铁(44,45]TGCT现成的关节负担了。

核磁共振分析被认为是最有用的那些将要动手术的诊断方法TGCT [7,8,46]。在我们的病人,D-TGCT基于磁共振成像参数的严重程度分为温和扩散研究显示在[8(即。,no musculature, tendon, or ligament was involved, and the lesion was confined to the articular capsule of the knee). Based on these criteria, our patient is estimated to have 59% likelihood to be recurrence free 4 years postoperatively [8]。因为有可能残留滑膜后股骨髁部关节镜检查后,我们计划为复发监控我们的病人。

4所示。结论

我们报告的情况下细菌感染患者幼童腹壁薄弱和D-TGCT相同的膝盖。一个共同的细菌物种(B组链球菌在联合败血症),另一方面,克雷伯氏菌oxytoca,非常少见。特征的滑膜和增加产量的存在纤连蛋白和其他细胞外铁结合蛋白和自由与D-TGCT可能提供了一个环境,提供了一个良好的膝盖宿主细菌殖民化。静脉注射抗生素和关节镜清创有效治疗感染。在同一关节镜手术,D-TGCT组织切除。由于高复发风险的,我们要求病人后续如果膝盖变得症状。

伦理批准

每个作者证实他的机构已经批准的报告这种情况下,所有的调查进行了符合道德原则的研究。

知情同意参与这项研究。

的利益冲突

作者宣称没有利益冲突。