以原发性腹膜炎为表现的男性A群链球菌毒性休克样综合征1例并在日本作一综述

摘要

背景。链球菌中毒性休克样综合征（TSLS）是由A组溶血性链球菌严重感染。它的临床特征是短短几个小时内迅速进展感染性休克和多器官功能衰竭。TSLS表现为原发性腹膜炎是罕见的，特别是在男性。在此，我们在男性呈现与原发性腹膜炎报告TSLS的情况下，有25例在日本进行审查。病例报告。男性，51岁，因腹痛及低血压转至本院。我们在术前诊断为脓毒性休克性腹膜炎，并实施紧急手术。术中发现腹膜炎无明显的起源。术前血培养显示A组溶血链球菌存在。患者需要重症监护，包括人工呼吸、腹腔引流和细胞因子吸收治疗，术后第25天出院。结论。在男性呈现为原发性腹膜炎TSLS是罕见的。虽然这种状况严重感染，它可以通过多模式疗法进行治疗。

1.介绍

链球菌中毒性休克样综合征(TSLS)，又称链球菌中毒性休克综合征(STSS)，于20世纪80年代中期首次报道[1]和首先在日本由清水在1992年描述的2]。尽管随着人们对tsl的了解不断增加，tsl的报告也越来越频繁，但其发病率仍然很低，尤其是在男性中，总相关死亡风险为25-40% [3.- - - - - -5]。这种严重的感染是由产自链球菌感染部位得到的超抗原引起的诊断是基于美国疾病控制和预防在2011年制定的标准[6]。如果可能，治疗包括抗生素治疗和传染源的引流;然而，特别是在多器官衰竭的情况下，积极的液体管理，血管加压素支持，通气，和肾脏替代治疗往往是需要的。在此，我们报告一例TSLS男性表现为原发性腹膜炎的多模式治疗，并提供了25例在日本的回顾。

2.案例展示

一名51岁的男子有腹痛就诊前12小时。他被录取到前一医院做了持续的腹痛。第二天，他被提到我们医院有腹痛和低血压需要使用人工呼吸。他没有咽痛和入院前没有其他症状。他的既往病史无异常，他没有被任何药物治疗。A physical examination revealed hypotension, with a systolic blood pressure of 70 mmHg, for which noradrenaline 0.18 μ克/千克/分钟连续地输注。腹部检查发现肌肉防护，反跳痛，并在后备箱的红斑斑点皮疹。A complete blood count revealed no anemia, a white blood cell count of 2.9 × 10⁹/L, and a blood platelet count of 118 × 10⁹/ L。Laboratory data showed a C-reactive protein level of 319 mg/L, and a coagulation disorder, prothrombin time ratio: 1.33, fibrin degradation product: 32.5 μ微克/毫升，根据日本协会急性医学标准（急性期条件）[满足急性弥散性血管内凝血（DIC）的标准7]。计算机断层显示少量腹水，肠膜和腹膜后水肿(图1），并且没有标记的胃肠道穿孔。我们初步怀疑感染性休克并DIC弥漫性腹膜炎，并进行紧急操作。术中发现揭示少量浑浊腹水，以及肠膜和后腹膜水肿，但无胃肠道穿孔或坏死。为了排除腹膜后疾病，例如破裂或输尿管的泄漏，进行ureterography，但腹膜炎的无标记原点是明显的。腹腔冲洗后，下水道被放置在盆底及双侧膈下间隙。腹水在手术的第二天看了浆液性。他住进了重症监护病房，并用升压药，机械通气管理。他并没有诊断为急性肾功能衰竭，但是，提供治疗高细胞因子血症，我们就开始连续血液透析滤过（CHDF）。由于致病细菌物种是未知的，使用聚甲基丙烯酸甲酯（PMMA）膜滤血CHDF是在不使用多粘菌素B固定化纤维柱直接血液灌流（PMX-DHP）的执行作为细胞因子吸收疗法。术前血培养表明组溶血性链球菌（GAS）。 Because of the isolation of GAS, hypotension, coagulopathy (PT ratio, FDP) and erythematous macular rash, TSLS was confirmed. The postoperative blood culture, intraoperative ascites and urine culture were negative, and only the preoperative blood culture, collected at the previous hospital was positive. For antibiotics, carbapenem antibiotic medication was initially administered as empiric therapy, and cephem-based antibiotic was used after confirming drug sensitivity. Forty-eight hours after starting PMMA-CHDF, vasopressors were reduced from 0.2 to 0.07 μ血清乳酸水平由3.6 mmol/L提高到1.4 mmol/L。在细胞因子吸收治疗开始后，他成功地从脓毒性休克中恢复，并对强化治疗反应良好(图)2)。气管插管5天，术后第25天出院。

3.讨论

原发性腹膜炎是腹膜炎，从感染性生物的结果通过血液或淋巴发送的一个罕见的形式。患者这个条件必须从那些具有继发性腹膜炎区分开来，由于胃肠道穿孔或坏死，和那些与自发性细菌性腹膜炎[8]。但是，由于它的稀有性，可能难以诊断，手术前这种疾病。我们进行在Ichushi文献检索（的医疗报告日本数据库），使用“A组溶血性链球菌”和“初级腹膜炎”从2000年的关键字，以2017链球菌中毒性休克样综合征（TSLS）表现为原发性腹膜炎是罕见的，[9]并且仅25箱子引起组溶血性链球菌已在日本2000年和2017年之间报道原发性腹膜炎的（表1)[10- - - - - -31]。

根据Ichushi (Japanese database)文献，这些患者的男女性征比为7-18，发病年龄中位数为48岁。在本例中，TSLS表现为男性原发性腹膜炎是非常罕见的，因为经阴道和子宫上行感染被认为是许多女性病例的可能感染途径。在一些病例中，在男性中观察到这种感染。此外，感染途径在本例中是未知的。几乎所有患者均表现为腹痛;其他症状包括发热、不适、精神错乱和典型的皮疹。我们的病人在躯干出现了一个红斑斑疹，这是TSLS的诊断标准之一。

25名原发性腹膜炎患者组溶血性链球菌的，16（64％）研制TSLS，这表明这种情况会导致脓毒性休克或多器官衰竭以高速率。然而，死亡率为12％（3 25例），这是相对低的比较与TSLS的死亡率从其它器官感染部位的。该感染和细胞因子吸收治疗源的腹腔引流在许多情况下进行的事实可能促进了死亡率低：25名患者（92％）接受腹腔引流放置，以及16例10 23（62.5％）谁开发TSLS接受PMX-DHP，PMMA，CHDF，或AN69ST-CHDF。中的三种情况即死亡，1例不经腹腔引流处理和2接收到的无细胞因子吸收疗法;应该指出的是，这一假设是基于对少数病例。

关于细胞因子的吸收疗法，10名患者（80％）8接收PMX-DHP，PMMA-CHDF是在2名患者（20％）和给药是AN69ST在一种情况下（10％）（有一些重叠）施用。在一般情况下，PMX-DHP是一种用于治疗革兰氏阴性细菌感染;然而，近来已认识到它也作用于通过吸收内源性物质革兰氏阳性感染，如花生四烯酸乙醇胺或2-花生四烯酸甘油酯[32- - - - - -34]。考虑到TSLS的基本机制是高细胞因子血症诱导从GAS衍生超抗原，细胞因子的所有吸收疗法可能用于TSLS是有用的;然而，迹象仍有待讨论。在我们的患者中，由于病原菌是最初是未知的，采用CHDF聚甲基丙烯酸甲酯膜滤血被选定为细胞因子吸收疗法。

感染途径具体如下:7例患者经女性生殖器官感染;4例患者，血行播散性咽炎;14个病人，未知。这种疾病在女性中比较常见，因为经阴道和子宫上行感染被认为是一种可能的感染途径。在这篇日本综述中，18名女性中，阴道培养物检测阳性的有7名，阴性的有6名，未知的有5名。

用青霉素和克林霉素和静脉注射免疫球蛋白的抗微生物剂的组合，建议组溶血性链球菌感染[35,36]。因此，这些抗菌剂在日本报告的病例中经常使用。在我们的例子中，在明确诊断的基础上，在前面的医院采集术前血培养手术六天后发，所以碳青霉烯类被作为经验治疗给予我们使用头孢类为主的抗生素其次根据血培养的药敏。

虽然我们使用血栓调节素治疗DIC，但在日本很少有使用的报道。还需要进一步的研究来证实血栓调节素的有效性。

综上所述，第一，TSLS表现为在男性原发性腹膜炎实属罕见，大多数情况下，没有前驱症状。只有一个男性患者有咽炎为先导。其次，在临床实践中的问题是，有没有特征性影像学表现或实验室检查结果进行TSLS原发性腹膜炎，并且难以治疗前诊断。最后，血液净化疗法将是TSLS是有用的，但需要积累更多的病例。

4.结论

我们报告TSLS在男性表现为原发性腹膜炎和回顾以前在日本的报告。手术干预和细胞因子吸收治疗在许多TSLS患者中实施，大部分患者痊愈。包括引流、细胞因子吸收治疗、重症监护和抗生素在内的多模式治疗可能会改善目前的高死亡率。

同意

本报告及其附图的出版获得了患者的书面知情同意。

信息披露

研究方案的审批：不适用。研究注册表和注册号：不适用。动物实验研究：不适用。

的利益冲突

作者声明他们没有利益冲突。

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