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病例报告|开放存取
复发性炎症性肌炎为休眠溃疡性结肠炎的肠外表现的患者长期氨水杨酸
Srikanth Naramala
，1
维纳Madhav Konala，2
Sreedhar达帕，3
Pravallika Amudala，4
罗密欧C.卡斯蒂略，五
尼基尔阿格拉瓦尔，6
和
赫曼特Dhingra7
1风湿病，复临医疗中心，汉福德，CA，USA系
2阿什兰贝尔丰特癌症中心，亚什兰，肯塔基州，美国
3肾脏病组，弗雷斯诺，CA，USA
4家庭实践，Kakatiya医学院，瓦朗加尔，特兰伽纳，印度
五汉福德家庭医学住院医师，汉福德，CA，USA
6肾脏学，贝斯以色列女执事医疗中心，哈佛医学院，波士顿，马萨诸塞州，美国
7美国加州弗雷斯诺圣艾格尼丝医疗中心内科住院医生
摘要
溃疡性结肠炎（UC）是主要涉及与复发和缓解发作大肠黏膜慢性全身性炎症状态。它还具有多种肠外表现[EIM]，包括骨骼肌受累这是罕见的关联。回顾文献，只有少数炎性肌炎与溃疡性结肠炎相关。我们在一个28岁的男性，静态UC和长期美沙拉嗪治疗报告下肢复发性炎症性肌炎的一个不寻常的表现。
1.介绍
溃疡性结肠炎是一种慢性全身性大肠炎症，发病率为每10万人年2.2至14.3例[1]。这是比较常见的前吸烟者和非吸烟者[中1]。在炎症性肠病患者中，EIM占25% [2，3]。回顾文献，只有少数炎性肌炎与溃疡性结肠炎相关。肌炎的发作可以出现在疾病过程中的任何时候，但更常见的是急性发作。我们报告一个不寻常的表现，复发炎性肌炎的下肢病人静息性溃疡和长期美沙拉胺治疗。
2.案例报告
一名28岁的西班牙男性画家呈现给急诊科进行性恶化的血性腹泻和肌痛弥漫主要定位于双侧下肢在过去的三个星期没有既往病史。他否认近期旅行，生病了接触，或采取任何新的药物，包括抗生素。他否认在他的饮食任何变化。他没有任何药物，包括在入院时过度的非处方药。病人报告入院前咽部不适几天，他的主治医生被推定诊断出患有链球菌咽喉炎。他获得的阿莫西林10天的课程无裨益。
他入院时全血细胞计数（CBC）透露17,600毫米白细胞计数3和9.7血红蛋白克/分升，在接下来的3天降低至8.9克/分升。其他实验室值揭示114毫米/ hr和CRP 33.59毫克/分升的沉降速率。肝功能检查显示出在183 IU /升升高碱性磷酸酶和AST 145 IU /升。CPK升高1433 IU /升。基础代谢是除钾以外低不起眼在2.7毫摩尔/升。肝炎面板，HIV血清学，血清球孢子菌病，尿淋病，衣原体PCR均为阴性。
粪便培养物为大肠埃希氏菌，沙门氏菌，志贺氏菌，寄生虫和艰难梭菌通过PCR阴性。血培养阴性。
患者该报告为正常住院期间有一个超声心动图。他左下肢肿胀和美国静脉左下肢的多普勒是深静脉血栓负。他有一个腹部CT和造影这是正常的骨盆。
胃肠病进行了协商，谁做结肠镜检查，患者被发现有弥漫性结肠炎从盲肠一路直肠，没有跳跃性病变。回肠末端是正常的。结肠活检显示标有多个隐窝脓肿地穴建筑不规则。固有层表现出混合的炎性细胞与组织学浆细胞，嗜中性粒细胞和淋巴聚集体的突出设有溃疡性结肠炎是一致的。肉芽肿没有确定。
在他住院期间，他开发了101.8F的温度发热。他开始对静脉输液用0.9％氯化钠，美沙拉嗪，以及泼尼松逐渐减量，大大提高了他的症状。他的升高肌酸磷酸激酶（CPK）的水平被认为是继发于从低血钾横纹肌溶解。他出院应遵循的初级保健医生和他的病是缓解一年。
1年后因双下肢疼痛加重及行走困难，到急诊科就诊。他否认自己的溃疡性结肠炎有任何症状，目前正在服用美沙拉胺。其CPK升高至9455iu /L，肝功能异常。患者发热，白细胞计数25,300 mm3。他用0.9％氯化钠积极水合。他继续有本地化的左大腿，左小腿和内右大腿疼痛加重。具有和不具有对比度下肢MRI显示众多肌内脓肿中的所有区室留下的肌肉大腿，广泛浸润如图左大腿皮下水肿，而在右大腿肌内更少脓肿1和2。无骨膜反应鉴定。传染病专家进行了协商，他开始在经验性抗生素。这是阴性初始培养后加入泼尼松。他的抗生素被中止。他的症状与上述的管理改进和强的松锥度出院。
左腿肌肉活检示肌坏死碎片伴急性炎性渗出物，如图所示3和4。抗酸杆菌涂片，革兰氏染色，和泛培养均为阴性。免疫组化染色和肌肉活检代谢试验均正常。广泛自身免疫性血清学，包括肌炎抗体面板均为阴性除了1:80正ANA。
他有两个以上住院与具有锥形强的松过程管理的未来5个月，涉及下肢类似的介绍。他有他的重复肌肉活检有类似的研究结果一致下肢重复核磁共振。他UC在控制之下与美沙拉嗪所有这些事件中。他被诊断为患有文章的基本休眠UC炎症性肌炎。加入甲氨蝶呤泼尼松锥度美沙拉嗪一起。他强的松停在2个月。他的症状消失，他的美沙拉嗪是8个月逐渐减少。他仍然在这两个肌炎和UC上每周甲氨蝶呤20毫克过去12个月缓解，无任何毒副作用耐受良好。
3.讨论
UC是一种慢性全身性炎症，主要累及大肠粘膜，并伴有复发和缓解。它还与多种肠外表现有关，在疾病过程中患病率约为25%，如表所示1[2，3]。骨骼肌受累是其中一种罕见的表现[6，7]。
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仅描述溃疡性结肠炎和炎症性肌炎的关联少数病例大多在疾病的急性发作的文献显示评论[6，8]。与此相反，我们报道了复发性炎症性肌炎的患者中谁在与美沙拉嗪长期免疫抑制从UC缓解的情况下。炎症性肌炎的诊断应在炎症性肠病患者抱怨肌肉酸痛或肌肉无力的谁也缓解予以考虑。EIM的出现能够显着在这些患者中的发病率的影响。准确的诊断和治疗这些EIM关键是要改善这些患者的生活质量[9]。
肌病可以是肠（例如，横纹肌溶解，电解质失衡，脱水）的疾病活动的直接结果或者可以如在我们的患者中的免疫介导的应答。免疫介导的肌炎应强烈视为重要的鉴别诊断为肌病患者缓解[10]。
了解免疫介导的EIM的发病机制有助于早期识别和充分积极的治疗，有助于完全恢复和更快的缓解。在我们的病例中，在美沙拉胺中加入甲氨蝶呤和强的松两个月后完全缓解。
关于炎症性肠病患者EIM治疗的资料很少，主要由病例报告和病例系列构成。生物药物的出现极大地改变了IBD患者EIM的管理[11]。对免疫抑制剂的最佳理解，暴露于复杂的EIM患者，暴露于先前治疗失败的患者，可以帮助做出决策，逐步升级治疗，诱导和/或维持缓解。
一个逐步升级的治疗策略应该主要考虑在患者有严重的疾病活动，之前的治疗失败，和高复发风险。适当的免疫抑制治疗应根据患者的人口统计资料、疾病特征、目前的疾病状况以及患者的社会和经济偏好来考虑。
同意
从本文中包含的参加者签署知情同意书。
信息披露
本文不包含任何作者的完成人类参与者或动物的任何研究。
的利益冲突
作者声明，这篇论文的发表没有任何利益冲突。
参考
- E.五小Loftus的，“炎性肠疾病的临床流行病学：发病率，患病率，和环境的影响，”消化内科卷。126，没有。6，第1504年至1517年，2004年。视图:出版商网站|谷歌学术
- U.蒙森，J. Sorstad，G.赫勒斯，和C.约翰森，“肠外诊断溃疡性结肠炎：流行病学研究，”胃肠病学美国杂志卷。85，没有。6，第711-716，1990。视图:出版商网站|谷歌学术
- L. A. Bourikas和K. A. PAPADAKIS，“炎症性肠疾病的肌肉骨骼表现，”炎症性肠病卷。15，没有。12，第1915至1924年，2009年。视图:出版商网站|谷歌学术
- S. R. Vavricka，A. Schoepfer，M. Scharl解释，P. L.拉卡托斯，A. Navarini，和G. Rogler，“炎症性肠疾病的肠外表现，”炎症性肠病，第21卷，第3期。8、1982-1992年，2015年。视图:出版商网站|谷歌学术
- J. S. Levine和R. Burakoff，“炎症性肠疾病的肠外表现，”胃肠病学和肝病学杂志，第7卷，第3期。4、第235-241页，2011。视图:谷歌学术
- J. A.库雷希，S.M。Staugaitis和L. H.卡拉布雷斯，“嗜中性肌炎：溃疡性结肠炎的肠外表现，”JCR：临床风湿病，第8卷，第3期。2，第85-88页，2002年。视图:出版商网站|谷歌学术
- O. A. Paoluzi，P. CRISPINO，M. Rivera等人，“与炎性肠疾病相关的骨骼肌肉疾病：与文献的溃疡性结肠炎和桥本氏甲状腺炎，病例报告和审查的患者的肌炎发生，”国际期刊大肠疾病，第21卷，第3期。5，第473-477页，2006。视图:出版商网站|谷歌学术
- E.福格特，T. Griga，A. TROMM，M. G.亨舍尔，M. Vorgerd，和B.月，“骨骼肌作为多发性肌炎的肠外并发症在静止期溃疡性结肠炎，”国际期刊大肠疾病卷。14，没有。6，第304-307，1999。视图:出版商网站|谷歌学术
- L. M. Spekhorst，B.奥尔登堡，A. A.凡博德赫拉芬等人“的-和风险因素，患病率在荷兰患者与炎症性肠病工残”世界胃肠病学杂志卷。23，没有。46，第8182-8192，2017。视图:出版商网站|谷歌学术
- 炎症性肠病中睾丸外参与的关系:自身免疫性发病机制的新见解，消化道疾病与科学卷。44，没有。1，第1-13，1999。视图:出版商网站|谷歌学术
- J. P. IM，B. D.叶，Y. S. Kim和J. S.金，“改变的治疗模式的炎症性肠疾病的管理，”韩国内科学杂志卷。33，没有。1，第28-35，2018。视图:出版商网站|谷歌学术
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