异位骨化(创伤性骨化肌炎)术后肠穿孔1例报告并文献复习

摘要

异位骨化(HO)是指外伤后软组织内正常骨的异位发育。它是不常见的，可能会漏诊或误诊，这可能导致并发症。我们报告一例84岁男性患者，既往有剖腹手术史，通过中线切口切除腹腔内肿瘤。术后第6天，病人被带进手术室，切口的汁液正在流出。经再次探查，在小肠切开术旁的伤口中发现锋利的骨样物质。病理证实为成熟板层骨，诊断为HO。这是第一例中线伤口HO术后肠穿孔的报告。我们报道这一病例是为了鼓励对HO及其发病率和并发症的准确报道，以有利于适当的手术计划和结果的流行病学跟踪。

1.背景

异位骨化是指正常骨在软组织内的异位发育。在创伤性损伤的情况下，如外科手术，可称为创伤性骨化性肌炎，在内收肌和三角肌中分别出现，与Rider’s bone和Shooter’s bone同名。潜在的病因尚不清楚，但通常发生在手术、中枢神经系统损伤、肌肉骨骼损伤、烧伤、血管疾病和关节病之后[1,2]．发病率在很大程度上取决于骨化的解剖位置。在骨科文献中，异位骨化因其在关节残疾中的作用而具有重要意义，因为它抑制了关节的全范围活动。当发现出现在腹部疤痕时，它可能会引起不适或疼痛等症状，特别是在活动的患者中。当它发生在相关区域时，可能会导致组织损伤和皮肤破裂。若初次手术为恶性肿瘤，除身体不适外，还有与恶性肿瘤潜伏或复发有关的心理不适。很少有报道称骨肉瘤发生恶性变性[3.,4]．虽然罕见，异位骨化可能发生在腹部瘢痕。

没有对异位骨化发生率的真实估计存在，强调是罕见的，特别是在腹部外科队列。3例、11例和23例患者的精选病例系列结合孤立病例报告提供了我们对该疾病的大多数了解[5- - - - - -7，强调异位骨化可能会复发，不应将其误解为癌症。鉴于报告的缺乏，对每个发病率和管理和发病率的描述对于改善理解、手术计划和结果跟踪至关重要。在这里，我们报告一个独一无二的病例，一位84岁的病人在他的腹部中线伤口异位骨化术后肠穿孔，这是一个以前没有被描述过的事件。

2.案例展示

一位84岁的男子因心动过速和高血压被门诊病人诊治。腹部CT显示腹主动脉旁肿块，怀疑为神经内分泌肿瘤。活检显示synaptophysin和CD117阳性，患者最初因疑似类癌接受奥曲肽治疗。进一步的检查显示血清中肾上腺素是正常水平的20倍。再加上随后发生的高血压、胸痛、心电图改变和反复的非st段抬高心肌梗死，导致嗜铬细胞瘤或副神经节瘤的诊断改变。患者被适当复苏，开始服用非选择性α受体阻断剂phenoxybenzamine，然后是β受体阻断剂。

病人的病史是重要的腹部手术两年前乙状结肠憩室出血。当时，他做了腹部正中切口，肠切除术，结肠末端造口术，直肠育儿袋。在随后的两年里，他发现他的结肠造口手术位置不正确，位于皮肤折痕上，因此，他在造口卫生方面有困难。在我们的照顾下，病人被带进手术室进行剖腹探查、肿瘤切除和造口翻修。

经腹部探查，粘连的溶解导致几处浆膜撕裂，主要修复。一处大撕裂需要部分小肠切除和初步手缝吻合。肿瘤附着在主动脉上，仔细切除。最后进行结肠造口手术，仔细探查腹腔确保没有漏诊。用两种可吸收缝线缝合筋膜，用钉线缝合皮肤。

术后第5天，患者注意到中线伤口有浆液血性浆液漏出。皮肤上的一些钉被拆除了，伤口也被包扎了。在此期间，结肠造口术恢复了功能。术后第6天，发现伤口下段有粘液流出，患者被带回手术室进行再次探查，术前诊断为吻合口瘘或小肠切开术修复失败。

在重新探查后，剩下的钉子被移走了。首先打开中线伤口的下半部分，因为它正在引流粘液。我们很快发现，就在筋膜下，有一个肠切开术正在引流粘液。这个区域被缝制成了两层。伤口的其余部分被切开，彻底探查腹腔没有发现任何渗漏或穿孔的证据。所有先前的吻合和肠切开术修复均完好无损。在检查过程中，在正中创面的下半部分直接毗邻所注意的肠切开术处，发现一坚硬的3mm × 1cm形状不规则的病变，并有一个尖点(图)1(一))．对中线伤口的其余部分进行探查，在伤口的上部发现一个类似的坚硬的、更大的2.3 cm × 7mm病变(图)1 (b))．两个标本都具有骨或塑的一致性。他们都被摘除并送去做病理检查。伤口是用生物合成贴片覆盖的。随后，患者康复并恢复肠内自主。

显微镜下，两个标本均为正常成熟板层骨(图)2)．未见细胞异型性或恶性肿瘤迹象。复查术前x线平片未发现任何可见的异位骨化迹象;然而，术前计算机断层扫描显示，在术中发现两个病灶的伤口下段有异位骨化的证据(图)3.)．鉴于这些影像学发现，我们怀疑异位骨化是在他2年前因乙状结肠憩室穿孔出血手术后发生的，而不是在他最近剖腹探查、肿瘤切除和造口翻修后的第5或6天内发生的。

3.讨论和结论

通过对文献的彻底搜索，我们发现了一些关于异位骨化的存在和治疗的报告，这些异位骨化在不同的部位与各种创伤相关[4,5,7- - - - - -16]，但仅1例类似的异位骨化导致肠穿孔病例[17]．我们的病例是第一个报道术后异位骨化引起肠穿孔的病例。

早在20世纪40年代文献中就有关于腹壁异位骨化的报道[18]，在20世纪70年代报告激增[11- - - - - -13,15,19- - - - - -21]．从那时起，随后又有关于不同刺激机制和并发症的报道。穿透性腹部创伤后腹壁异位骨化的发展构成了大部分的报告，但在钝性腹部创伤后的发展也被注意到[10]．异位骨化也被描述为与烧伤有关[14,22,23]．各种不常见的异位部位，如手、头、肾，甚至腘窝都有报道[8,9,16,24- - - - - -26]，除了更常报道的全髋关节置换术和髋臼骨折开放修复等骨科手术后的病例[2]．据报道，腹部的穿透性创伤可导致肠系膜内骨化[27]．

只关注腹部异位骨化，1975年进行的最早的病例系列之一是23个腹部切口的异位骨化。他们发现平均年龄为55岁的男性居多(79%对21%)。他们注意到在一些患者中有再吸收和消失的可能性，但如果有症状，则敦促摘除，并警告不要误将其视为恶性病变[13]．妇科文献中随后的病例系列进一步支持了男性的优势[7]，其中11个病例中有10个是男性[5]．一项基于x线检查的研究显示，患者中位年龄为40岁(20-76岁)，瘢痕大小为2.2 cm (0-4.9 cm)，从创伤事件到影像学发现的时间可能早在11天(平均6.8个月)[5]．最近的3例病例包括年龄在51 - 74岁之间的患者，发现骨化发生在创伤事件后2 - 4个月[28]．所有患者均接受切除治疗，其中1例复发者接受切除部位的辅助放疗。虽然这些病例和系列中大多数包括成人，但儿科人群没有免疫，因为有报道称，2岁以下的儿童发生异位骨化[29,30.]．

在腹部创伤异位骨化的发展中有两种机制被提出。第一种是异位骨化是由剑突或耻骨联合骨膜或软骨膜的游离骨碎片在切口内或沿切口沉积形成的。这一理论得到了以下事实的支持:所有报告的病例都与剖腹正中切口有关，而没有一例与横向切口有关[28]．第二种理论认为异位骨化是由未成熟的多能间充质细胞发展而来的，这些细胞是由刺激创伤触发而分化成成骨细胞或成软骨细胞[31]．骨科文献中也提出了类似的建议。Kaplan等人认为，异位骨化的发生需要四个因素[6]：(1)一个激动人心的事件，比如创伤，但也可能是微不足道的肌肉纤维撕裂，(2）一种诱导信号通路，很可能以蛋白质的形式从受伤的细胞中分泌出来，（3）提供某种全能的间充质细胞，使它们在适当的信号下分化成成骨细胞和成软骨细胞，（4）有利于异位骨形成的适宜环境。

从间充质细胞分化成骨细胞和成软骨细胞的信号可能包括骨形态发生蛋白-2 (BMP-2)，因为在接受重组人骨形态发生蛋白-2 (rhBMP-2)用于骨科手术的患者中已发现异位骨化[32]．尽管创伤被认为是一个潜在的刺激因素,也可能是有遗传倾向的异位骨化的发展,这种骨化的存在在中线腹部伤口可能表明类似的存款在身体其他地方的可能性,而早先的操作在[31]．

不管潜在的病因如何，治疗被认为是异位骨化的肿块必须考虑几个因素。首先，必须区分良性异位骨化和恶性骨化的可能性[13]．如果第一次手术是为癌症，则必须排除腹部恶性肿瘤手术后瘢痕复发的可能性[33]．肿块的切除或切除通常表现为症状(不适或疼痛)或排除恶性肿瘤。术后使用依替膦酸二钠可能有助于预防复发[34]，而如果出现复发，则可采用放射疗法[28]．

本病例的术后肠穿孔继发于腹部中线伤口异位骨化。首先，对既往手术患者的术前评估和影像学检查不仅应关注腹腔内病变，还应包括既往手术伤口异位骨化的可能性。其次，在缝合筋膜时，密切注意伤口边缘，以确保异位骨化的缺失，可能防止类似的发生。最后，当需要在术后立即再次手术时，保持开放的心态，将使人们考虑罕见和遥远的可能性，如我们所经历的，而不是更常见的(吻合口瘘)。外科医生应警惕异位骨化的可能性，特别是在以前手术过的伤口内，并为其可能造成的困难做好准备，包括切口重新开放、手术本身、伤口闭合以及(如果不移除)术后设置。

4.同意

我们获得了一个机构的IRB来发表这个病例报告和伴随的图片。一份文件的副本可由本期刊的编辑要求审查。

利益冲突

作者宣称不存在经济利益冲突。

作者的贡献

劳五五起草了手稿，并对其中重要的知识内容进行了批判性的修改。o.b. Lao协助起草和修改了这份文件。E. Figueredo协助修改论文，最终批准论文。

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