肾上腺巨大孤立性棘球蚴囊肿:一个病例报告及文献复习

抽象的

一名44岁的患者患有两年（R）腰痛的历史。童年动物接触有强烈的历史，包括狗。兄弟有多种需要手术的纳米囊肿。初始超声显示出大（R）肾上腺质量测量厘米。随后的CT扫描证实在(R)肾上腺有一个严重钙化的囊肿。激素检查正常。他接受了全肾上腺切除术，平安无事。分离肾上腺包虫病极为罕见，发病率低于0.5%;然而，所有来自肾上腺囊性肿块的流行地区的患者都应该怀疑诊断。

1.介绍

纳瓦湿疾病是由寄生虫引起的一种动物感染棘球绦虫granulosus．狗是主要的最终宿主，而羊是最常见的中间宿主。人们通过食用受污染的食物和水，或通过与家犬的密切接触，意外地感染了这种蠕虫的卵。产生囊肿的幼虫通常累及肝、肺和肾。几乎70%的病例涉及肝脏。在25%的患者中，幼虫从肝脏滤过处逃逸，并累及肺部[1]．这种疾病分布在世界各地;该病在地中海、东欧、中东、南美洲、澳大利亚和南非地区流行。因此，应该怀疑来自这些地区的任何患者，特别是在农业和畜牧业地区的患者有棘球蚴感染。全肾上腺囊肿很少见，据报道尸检发生率为0.073% [2]，通常具有广泛的临床和放射学发现，因此令人未知的。偶尔恶性肿瘤大大模仿良性囊肿。作为一个插图，在诊断为20年期（1个上皮瘤arcoma和1肾上腺皮质癌）的31例囊性肾上腺病变中，仅检测到2例（6％）恶性肿瘤的恶性肿瘤。[3.]．因此，具有囊性变化的其他肾上腺囊肿和肾上腺固体瘤的囊性肾上腺囊状物的分化呈现对仅成像的诊断攻击。这在大型囊肿中特别困难。一项研究表明，1.2％的病变是恶性的，全部超过5厘米[4]．包虫囊肿仅占所有肾上腺囊肿的6%-7%。另一方面，孤立的肾上腺包虫囊肿占包虫总数不到1% [5]．

2.案例报告

一位44岁男性因复发性(R)腹痛2年就诊。两年前的超音波及随后的CT扫描显示肾上腺肿块。他否认有高血压、心悸或晕厥发作史。血清皮质醇、ACTH、去甲肾上腺素和去甲肾上腺素分别为201 nmol/L、2.8 pmol/L (NR 1.6 ~ 13.90)、29 ng/L (NR < 90)和92.0 ng/L (NR < 129)。同样，醛固酮和肾素水平正常，醛固酮/肾素比值为3.6。血清睾酮和硫酸脱氢表雄酮也正常，分别为5.94 nmol/L和3.61 nmol/Lμ.mol / L。他被标记为无功能(R)肾上腺肿块。他后来承认童年时曾与包括狗在内的动物有过密切接触。他的哥哥因腹部多发包虫病接受了手术。没有泌尿系统或其他系统性症状。除肾角(R)有轻微压痛外，一般检查包括血压正常。2015年7月腹部CT扫描示右侧肾上腺一巨大、界限清楚、椭圆形、重钙化的囊性肿物，横断面直径8.5 × 6.6 cm, AP直径8.5 × 6.6 cm(图)1和2）.MRI证实了CT发现。质量描绘了具有类似于水百合标志的T2内的内部条纹的低T1和异质高T2信号强度，但没有提高增强。它包围着暗T2信号的薄边缘可能代表钙化（图3.和4）.右肾上极有肿块效应，在某些区域似乎与肝第六节不可分割。影像学表现与包虫病相符。棘球蚴IHA 1:80为阴性。术前4周，他开始服用阿苯达唑(400 mg每日2次)和吡喹酮600 mg每周。鉴于持续的腰痛和大的囊肿(直径≥5cm)，他接受了(R)肾上腺切除术，通过右肋下切口无囊肿内容物溢出。患者对手术的耐受性良好，术后病程平稳。肉眼可见边界清楚的囊性病变，大小为10 × 84.5厘米（图5）具有焦点多敷的外观。组织病理学揭示了具有三层的致密纤维胶囊，其显示中间层，具有特征层压图案和焦点钙化。囊肿含量是一种轻微致密的蛋白质，具有果冻状的基质材料（图6，7， 和8）.没有看到肌肉或钩子，没有相关的肉芽肿或肿瘤。组织学特征与包发虫囊肿一致。他终于在Albendazole 400 mg BD排放了四周。

3.讨论

累及肾上腺的包虫囊肿很罕见，通常是全身棘球蚴病的一部分。它经常是偶然被发现的。此外，与我们的病人相似，由于器官压迫引起的腹痛可能是一个表现特征[6]．在非常罕见的病例中，利用切除囊肿的高血压已经模仿酞菁细胞瘤[7]．尽管血清学阴性，但我们的病人的放射学表现高度提示棘球蚴病。实性肿块和致密钙化类似于5型肝囊肿。WHO将包虫囊肿分为1型，具有明确的无回声病变;第二类表现为膜的分离(“睡莲”标志由波动的膜形成);类型3的特征是存在隔和腔内子囊。4型是一种非特异性的实性肿块，而5型的特征是伴有钙化壁的实性囊肿[8]．

虽然血清学在棘球蚴病的诊断中是有用的，但一些病人可能有阴性试验。在某些系列中，30-40%的肝包虫病患者抗体阴性。这可能是由于大肠granulosus抑制B细胞活性和增殖的抗原[9]．通常，血清学检测的敏感性由囊囊的位置和状态决定[10]．间接血凝(IHA)试验和ELISA试验的敏感性为80%(肝棘球蚴病90%，肺棘球蚴病40%)。我们的病人囊肿的钙化进一步增加了诊断的困难。以前有报道称，当囊肿衰老、死亡或钙化时，血清检测结果为假阴性[11]．因此，负血清学不排除诊断。

棘球蚴囊肿可以是无症状的，不需要任何干预，除非诊断有疑问和在大的囊肿造成占位效应。肾上腺包虫的治疗，当需要时，主要是手术和全囊肿切除。小的无症状无功能的cts保守治疗。当囊肿已完全破坏肾上腺时，可考虑全肾上腺切除术。腹腔镜肾上腺包虫病切除术和剖腹手术均可接受手术干预[12]．剖腹术仍然可以更好地探索腹膜腔。佐剂汉德唑在肝酸性裂解中预先和术后降低复发。接受肝脏患者患者的阿生唑治疗的患者，手术时没有患者在手术时具有可行的囊肿，而患有没有接受任何术前阿贝唑的患者的94.45％（）.未使用辅助阿苯达唑的患者复发率为16.66%，而使用阿苯达唑的患者未出现复发率[13]．我们的病人钙化包虫囊肿可能提示寄生虫死亡，因此不需要阿苯达唑治疗。然而，周围钙化以前在活囊肿和非活囊肿中都有报道[14]．

这种患者的童年与动物接触的历史和他兄弟肾上腺素历史的缓慢进步性质是汉兄弟的历史暗示了纳湿疾病。放射学发现是特征，但不是路易轨。宏观和微观特征均与肾上腺囊状囊肿一致。对诊断的警告是在组织病理学切片中没有肌肤和/或钩，尽管可以局部存在于样本内，但未在组织部分或玻璃载玻片上采样。

总的来说，孤立的肾上腺包虫病是罕见的。所有来自或居住在流行地区的患者都应怀疑诊断。手术切除与开腹或腹腔镜方法仍然是干预的选择。辅助治疗可改善预后，降低复发率。

利益争夺

作者声明，本论文的发表不存在任何利益冲突。

参考

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2. Z. Ricci，V.Chernyak，K. Hsu等，“肾上腺囊肿：通过长期成像后续行动的自然历史”，“美国x射线学杂志第201卷，没有。5, 1009-1016页，2013。查看在：出版商的网站|谷歌学术搜索
3. C. Sebastiano, X. Zhao, f - m。邓和k·达斯，“肾上腺囊性病变:我们过去20年的经验，”人体病理学第44卷，第2期。9, 1797-1803页，2013。查看在：出版商的网站|谷歌学术搜索
4. M. F. Herrera, C. S. Grant, J. A. van Heerden, P. F. Sheedy, D. M. Ilstrup，“偶然发现肾上腺肿瘤:一个机构的观点，”手术，第110卷，第4期。6，第1014-1021页，1991。查看在：谷歌学术搜索
5. G. Dionigi, G. Carrafiello, C. Recaldini等，“腹腔镜下肾上腺原发性包虫囊肿切除术1例”，医学病例报告杂志，第1卷，第61条，2007。查看在：出版商的网站|谷歌学术搜索
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14. K. J. Mortelé， E. Segatto和P. R. Ros，“受感染的肝脏:放射学-病理相关性，”射线照相，第24卷，没有。4，页937-955,2004。查看在：出版商的网站|谷歌学术搜索

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