文摘
骨性choristoma是一种少见的良性病变,其特征是异位成熟骨内软组织的存在。在大多数情况下,这些病变发生在舌背的患者在他们的第三和第四年的生活。本文描述的舌骨的choristoma儿科患者。一个11岁的女孩与一个舌质是指我们医院的牙科诊所。总运行切片进行组织学检查,被诊断为骨性choristoma。术后当然是平淡无奇,没有复发的迹象在手术后12个月。此外,文献综述集中于儿科病例与舌骨的执行choristoma知道病因,临床病理的特点,及病变的疗程。
1。介绍
Choristoma肿瘤样病变,被定义为一个由正常组织在异常位置。1971年,克罗尔等人提出了术语“骨性choristoma”软组织骨瘤在头部和颈部区域(1,这学期以来一直被广泛使用。骨性choristoma是一种罕见的良性病变,其特征是存在的异位成熟骨内软组织,往往是由骨骼和软骨组成的2]。舌骨的choristoma是相当罕见的实体与文献[少于100报告病例3]。这些病变的发病机制仍然不明原因(4]。大多数情况下的intraoral骨性choristoma发生在舌(尤其是其背表面)2]。大多数患者舌骨的choristoma是女性在他们的生活第三或第四个十年2]。这些病变被认为是自限性的增长。在口试,他们经常表现为无痛性,有花梗的结节在舌头上公司触诊(5]。舌群众可以包括骨性choristoma或其他病变如纤维瘤,乳头状瘤,化脓性肉芽肿,鳞状细胞癌、肝血管瘤6]。虽然有些病人可能是无症状的,广泛的症状,包括恶心、吞咽困难、异物感,喉咙发炎,不适,疼痛,已报告(7]。身体检查和诊断成像可能协助识别质量;然而,确诊需要组织学检查。骨性choristoma的微观特性包括一个真皮的质量与哈弗斯运河、可行的板层骨软骨发育成熟可行的质量或混合的骨头和软骨周围致密纤维结缔组织与薄的复层鳞状上皮。只有少数小儿患者舌骨的choristoma迄今已报告(4]。另一方面,没有先前的报道舌骨的choristoma凸显了儿科患者的特征。这份报告旨在介绍另一个小儿患者舌骨性choristoma和专注于儿科病例的相关文献进行了回顾。彻底进行文献搜索PubMed和谷歌学者使用搜索诸如“骨性choristoma”,“软组织骨瘤”和“舌”或“舌头”。
2。案例展示
一个11岁的日本女孩告诉她的牙医在她的舌头上和质量是我们医院。她注意到一个无症状的结节在舌头的背。然而,害怕被诊断为患有恶性条件阻止她咨询医生,至少一段时间。她已经意识到它的存在2 - 3年前她第一次访问。她被诊断出患有肺炎在一年的年龄,但没有其他病史。她没有任何长期的药物。她的临床检查显示有梗的大规模覆盖正常粘膜(图在舌头的后部分1)。病变是直径约7毫米。虽然病变无症状,临床诊断为良性软组织肿瘤,病人和她的父母担心恶性肿瘤的可能性。因此总运行切片是在全身麻醉下进行。我们的病人的病变是由成熟骨组织纤维基质包围,由正常鳞状上皮。这种病变被认为是异位骨组织局部远离maxilla-mandibular骨头,和骨的组织学诊断choristoma显微镜下(图2)。由于病理标本的制备需要切除样品的脱钙作用,最后的诊断不能确定,直到~ 30天,时间均骨性choristoma组织学诊断时透露。这个等待期对病人和她的家人是很困难的。术后12个月,没有观察到的症状复发。
(一)
(b)
3所示。讨论
舌骨的choristoma儿科患者中是罕见的。在这个手稿,我们现在还有一种儿科的舌骨的choristoma和复习相关文献。
在日本,大多数孩子参加儿科诊所,直到~ 12岁。因此,我们专注于患者13岁以下骨性choristoma文献检索。据我们所知,在文献中,描述了62例病人(表13岁以上的年1)[1,3,6,8- - - - - -45]。另一方面,16岁以下的儿童病例描述(表13年2)[1,2,4,6,31日,44,46- - - - - -55]。另一方面,只有一个儿科与intraoral nonlingual骨性choristoma被发现(34]。我们不能检测至关重要的临床病理特征之间的差异儿科病例和其他人。
我们总结17例的特点与儿童舌骨的choristoma包括我们在桌子上2。大多数儿童患者舌骨的choristoma是女性(13 4雄性,雌性)。尽管这些发现与先前的报道是一致的(4,54),我们不能识别性倾向的原因。病人的年龄范围从5年到11年(平均9.3年,平均10年使用Excel函数)。已经表明,大多数病变发展的无症状的3-50 mm大众位于舌后第三领域的用城墙围住的乳头状突起或接近孔盲肠(4,54]。研究结果发表在我们的手稿与先前的报道。据报道,吞咽困难,不紧密接触的感觉,疼痛,恶心呕吐反射,是最常见的症状,这种情况(4]。五个病人有这些症状(29.4%)。此外,系统回顾了这些症状和病变大小之间的相关性(4];然而,另一个审查得出结论,他们之间没有相关性(6]。Hemmi等人报道一个成年人的舌骨的choristoma与长时间的咳嗽。他们认为咳嗽是由于胃食管返流疾病。关于儿科的相关情况下,我们不可能得出结论从只有5例(29.4%)。要解决这个冲突,需要招募更多的情况下(45]。随访期间从一年到三年不等。没有证据表明自发的损失或恶性转变被报道。任何情况下的儿童舌骨的choristoma显示任何复发的迹象(7),只有两例复发性nonpediatric颊粘膜损伤的报道(56,57]。长等人报道,复发病变可能出现由于手术创伤引起的原始切除病变;然而,这一理论无法解释原病变的发生因为病人否认外伤史56]。此外,据Dalkiz et al .,病变不复发一次切除,复发性损伤可能是由于一个新的纤维区域接受骨化uncalcified病变,随后僵化(57]。尽管复发的机制仍不确定,extralingual病变病例应该延长随访期。我们的病人的临床研究发现与先前的报道是一致的。考虑这样一个事实:我们的病人被从一个私人牙科诊所,不仅头部和颈部临床医生而且牙医应该熟悉这种疾病的临床特征。
骨性choristoma的发病机制尚不清楚,“发育畸形假说”和“慢性相关反应假说”提出了(4,16,41,54,58]。系统性疾病的介入并没有被报道。对于前者,病变出现的线之间的第一和第三臂弓融合前三分之二和舌头的后三分之一41]。此外,一些研究人员表明,舌甲状腺残余骨化发育畸形有关理论,由于它发生在孔附近的后舌头盲肠(12,30.]。然而,没有观察到在当前情况下甲状腺组织。关于后者,另一方面,舌头的骨性病变出现反应性或创伤后骨化中心(41]。没有以前的情况下支持反应假说。在当前的情况下,没有证据表明irritational因素。此外,我们的病人的微观调查结果并没有反应性上皮改变,包括棘皮症和细胞异型性,以及炎性细胞浸润、纤维化。从这些临床病理的特点,“发育畸形假说”似乎适用于这种情况。
最后,它不能被忽视了,30天的等待期,直到病人的病变的组织学诊断是压力的病人和她的家人。虽然等待很长时间的原因是需要脱钙骨组织,我们提供的心理护理是不够的。这是猜测,成像方法所提供的信息可以帮助减少病人的焦虑。在五儿科病例诊断成像进行了。鉴于没有参加外科医生认为骨性choristoma的可能性,在这种情况下,我们没有进行任何成像检查。早先研究报告计算机断层扫描(CT)图像有用的放射诊断舌骨的choristoma [45]。同时,Yoshimura等人报道的有效性不仅手术标本的射线探伤。此外,他们提出了开发一个小型、灵活dermoscopy使整个口腔的详细检查(54]。然而,孩子很难遵循指令接受CT扫描时,它常常会导致运动构件(45]。同样重要的是要考虑辐射暴露在儿科患者的影响。此外,此案发生在脉络膜使用超声诊断(59];然而,没有报告超声被用于诊断舌骨的choristoma可能很难使用超声的基础上舌头。因此,射线探伤的手术标本可能是最有用的工具诊断舌骨的choristoma儿科患者。
总之,我们提出了一个儿科的舌骨的choristoma和文献进行了回顾儿科病例病变的特点。
数据可用性
使用的数据来支持本研究的发现可以从相应的作者。
的利益冲突
作者宣称没有利益冲突,关于这篇文章的出版。
作者的贡献
S.A.负责文稿起草,文献检索,收集临床记录。硕士负责的组织学评估和修订手稿。硕士监督工作。所有作者回顾了并接受最终的版本的手稿。
确认
我们感谢教授伊藤君还做有价值的讨论和组织病理学的建议和所有部门的技术人员诊断病理学、病理学系,神户大学,优秀的技术援助。