SCIENTIFICA Scientifica 2090 - 908 x Hindawi出版公司 209896年 10.6064 / 2012/209896 209896年 评论文章 先天性肺畸形儿童 纳迪姆 蒙特斯 Elnazir 罗勒 Greally 彼得 赖 香港Shiee 罗斯 迈克尔 儿科呼吸系统部门 阿德莱德和米斯郡医院 都柏林,整合全国儿童医院(AMNCH) Tallaght 都柏林24 爱尔兰 2012年 18 7 2012年 2012年 03 04 2012年 03 05年 2012年 2012年 版权©2012 m Nadeem et al。 这是一个开放的文章在知识共享归属许可下发布的,它允许无限制的使用,分布和繁殖在任何媒介,提供最初的工作是正确的引用。

先天性肺畸形(cpm)是一组罕见的肺异常影响气道,薄壁组织和血管。他们代表的光谱异常发展而不是离散病理实体。他们是由于异常的肺发育发展发生在子宫内生活的不同阶段。

 1。先天性肺畸形(cpm)

cpm是一组罕见的肺异常影响气道,薄壁组织和血管。他们代表的光谱异常发展而不是离散病理实体。他们是由于异常的肺发育发展发生在子宫内生活的不同阶段。

通过改进解决胎儿超声和多普勒研究,其中许多在子宫内病变检测”。“他们的自然历史变量。病变可能在出生之前解决。一些早期cpm可能出现在新生儿期与呼吸窘迫由于质量效应,而其他人可能无症状只能检测到晚年CXRs执行其他原因。某些形式的CPM有可能发生恶性变化。相反,pleuropulmonary CPM的胚细胞瘤可能伪装成一些形式。当病变症状在生命的早期,毫无疑问,手术切除是唯一的选择。然而,决策过程变得更加复杂当临床医生遇到无症状病变,在健康的婴儿,已发现通过产前号或偶然的胸部x光照片。

演示、自然历史、诊断和管理的先天性肺气道畸形、先天性肺气肿、肺、支气管囊肿,和pleuropulmonary胚细胞瘤将讨论。

 2。先天性肺气道畸形(CPAM)

先天性肺气道畸形(CPAM)以前被称为先天性囊性腺瘤样畸形及游离)。组织学检查CPAM的病变特点是固体腺瘤的地区,由密集的管状结构类似终端没有成熟的细支气管肺泡( 1]。这些领域相似在妊娠16周正常胎儿肺( 2]。点缀着这些腺瘤区域囊肿。产后下游肺泡只能种间接通风通过科恩的毛孔。

CPAM的发病率是每8300 - 35000 (1 3),表 1。它通常会影响一个叶,没有联系与性偏好( 1]。有五个亚型的CPAM(0 - 4)根据囊肿和腺瘤组织的比例和占主导地位的细胞类型 4]。与大多数频率(类型1和2发生 4, 5]。1型病变通常unicystic paucicystic和可能包含液体,他们含有很少或根本没有腺瘤的组件。囊肿直径大于2厘米,内衬pseudostratified柱状上皮( 4]。2型病变含有更多的制服的小囊肿直径小于1厘米( 4]。在1型粘液细胞和软骨,但不是2型( 4]。光滑和横纹肌纤维类型1和2,分别为( 4]。一个同时代的CPAM 2型据报道在一半的患者肺叶外型(ELS) [ 6),然而肺的分离和全身血液供应的存在有助于区分这些实体( 3]。Type 4病变包含大囊肿内衬扁平的肺泡细胞,其中一些含有表面活性剂( 7]。他们需要更多的外围的肺。他们可以表现为张力性气胸( 7]。Type 4 CPAM被认为是在1型,年长的出版物中,这两种类型是由大囊肿(直径10厘米) 8]。大囊肿通常是观察和气胸可以发生在类型1磅( 3),组织学类型4 CPAM重叠。不轻易可以区分这两个实体在组织学上独自一人( 9- - - - - - 11]。

常见的先天性肺畸形。

发病率和患病率 特性和演讲 治疗 评论
CPAM 发病率是每8300 - 35000 (1 3]。没有性别偏好( 1]。 通常局限于一个叶。很多情况下是由产前检测U / S。CPAM可能出现在新生儿早期呼吸窘迫。86%的病人,他们出生时无症状,已经成为症状由13岁(年龄中位数2年)。CPAM症状包括肺炎有或没有感染,呼吸窘迫,自发性气胸。 手术切除的治疗。无症状的患者可以观察到串行成像。 病变回归产前在59%。类型4和1型倾向于恶性肿瘤的风险。
继续教育 20000分之1的流行率 12]。男性>女性( 13]。 左肺上叶在一半的情况下的影响。病变可能症状不明显或表现在新生儿呼吸窘迫的时期。那些病变可体验到呼吸困难或反复呼吸道感染。15%的病例可能有先天性心脏病。 切除症状影响叶的新生儿。在无症状的患者保守治疗。 先天性心脏异常常常伴随蜡烛。
公元前 流行率每68000 (1 14]。 它可以发生在支气管树。大囊肿礼物在新生儿呼吸窘迫和黄萎病。BC可以发现偶然发现在胸片。新生儿大囊肿可以开发呼吸窘迫,黄萎病,喂养困难。压缩气管和呼吸停止的报道。气急、喘鸣、远端肺的肺不张,吞咽困难,会发生和复发性肺炎。 在所有情况下手术的建议。 通常出现在第二个十年的生活。
个基点 事件是0.29% 15]。男性>女性( 16]。 降低叶大多受到影响。新生儿可能会出现呼吸窘迫。船可能保持无症状的患者。在一系列案件的50 ELS患者,24%是在出生前诊断和61%是诊断的三个月的年龄。复发性肺炎,胸部疼痛,咳血,呼吸短促,分别可以发生。邻在切除肺经常bronchiectatic ILS标本。 有症状的患者需要手术治疗。选择性切除建议在无症状患者的图书馆。 感染、心脏衰竭、癌和肺出血也可能发生在扣押。

CPAM:先天性肺气道畸形,蜡烛:先天性肺气肿,公元前:支气管囊肿,基点:肺隔离,ILS:肺叶,船:肺叶外型。

 2.1。自然历史

CPAM可能非常的自然历史变量。自发的回归在妊娠过程中并不少见。29 CPAM患者,在胎儿生命,病变的大小减少8例,其中7要求产后手术切除,4例患者出现,消失,其中3要求产后手术切除( 17]。与胎儿肺肿块消失,孩子出生后CT扫描需要排除持续异常,通常在胸部平片上微妙的或不明显( 18]。

 2.2。产前与术后病理诊断

通过改进解决胎儿超声,许多CPAM在子宫内病变检测”。“然而适当产后调查,而不是产前诊断,对手术决策至关重要( 19]。产前超声特征之间没有相关性和组织学诊断手术后一直报道( 19, 20.]。在一百零五年完成的记录与产前诊断无症状的儿童肺部病变,术后病理诊断是不同于术前放射结果9例( 21]。在一项研究中17胎儿产前超声诊断为CPAM,病理诊断证实在57%的已知的病理诊断 20.]。蔡等人表明,在一百零五年完成的记录与产前诊断无症状的儿童肺部病变,术后病理诊断是不同于术前放射结果9例( 21]。

 2.3。临床表现

CPAM可能出现在新生儿早期呼吸窘迫由于质量效应,而其他的可能是无症状只能检测到晚年CXRs执行其他原因。Sauvat et al ., 3人29 CPAM患者症状在生命的头几个星期( 17]。21多达86%(18)的病人,他们出生时无症状,已经成为症状由13岁(年龄中位数2年)( 22]。CPAM患者、肺炎有或没有感染CPAM报道为43%,在14%的呼吸窘迫,自发性气胸在14% ( 22]。在31个患者支气管肺的畸形CPAM ( n = 13 )、肺次削减( n = 6 )、支气管囊肿( n = 3 )、先天性大叶性肺气肿( n = 9 ),Shanmugam等人报道,呼吸窘迫,呼吸道感染/肺炎和呼吸困难发生在9日22日和9的31例,分别 23]。与CPAM 16个病人,新生儿呼吸障碍,气胸,和反复呼吸道感染发生在12,1和3例,分别 24]。

 2.4。产后诊断

CXR建议的诊断是,然而,胸CT扫描确诊需要( 25, 26]。冬天等人报道,CXR特性可以在儿童微妙的胎儿肺肿块消失,因此产后CT扫描是必要的( 18]。与CPAM 29例,产后x光,CT扫描异常在17日和25日分别为( 17]。CPAM病变可能是先天性膈疝混淆。16 Heij等人表明,4,被诊断为膈疝(CCAM患者有 24]。在这种情况下,CT扫描是很有帮助的。

 2.5。CPAM与恶性肿瘤之间的关系吗?

1型CPAM和支气管肺泡癌之间的关联已经报道( 27]。1型患者CPAM,兰斯顿表明,微观的支气管肺泡癌灶和焦粘液细胞增生可以发生在5/16和2/16的患者( 10]。在那些4 CPAM型,焦基质内和pleuropulmonary胚细胞瘤被记录在4/8和1/8的患者( 10]。区分类型4 CPAMs和1级pleuropulmonary胚细胞瘤组织学上不可能独自一人( 9- - - - - - 11]。主肺横纹肌肉瘤(RMS)据报道与CPAM[13个月的男孩 28]。

 2.6。孕产妇和胎儿类固醇治疗

患者在13个主要microcystic CPAM,伦等人表明,胎儿,曾CPAM volume-to-head比> 1.6或多发地积水,经验改善产前后倍他米松( 29日]。在这些患者中,积水和CPAM volume-to-head比率提高77.8%和61.5%的病人,分别。Adzick报道两个胎儿(>怀孕32周),肺损伤和积水,经历了前女友子宫内产时治疗策略与病变的切除和幸存下来 30.]。与CPAM和积水的胎儿,胎儿切除或thoracoamniotic分流建议( 31日]。串行胎儿thoracocenteses可能胎儿手术的替代或补充在选定的情况下( 31日]。Adzick等人表明,积水分辨率和新生儿的生存发生在8的13胎儿,CPAM和多发地积水,经历过胎儿手术切除病变在21到29周的妊娠期( 32]。五,六个胎儿,一个非常大的孤独的囊肿,曾thoracoamniotic分流,幸存下来 32]。67年胎儿囊性肺损伤,经皮子宫内激光治疗和thoracoamniotic分流术在1和3的胎儿,分别为( 20.]。

 2.7。建议和管理

航空旅行的儿童患有囊性肺损伤的风险是有争议的,因为气胸。大多数临床医生告诫儿童航空旅行与扩大胆囊病变。所有与产前诊断婴儿CPAM应该评估。有症状的儿童需要手术切除( 33]。当CPAM无症状的一些临床医生倾向于观察而不是引用手术。然而,当一个人认为肺压缩的风险,感染,和低恶性肿瘤的风险,也就不足为奇了许多临床医生喜欢的手术方法( 23, 33]。在大多数情况下,肺切除表示一旦诊断,紧急切除在那些严重的呼吸窘迫。

 3所示。支气管囊肿(BC)

支气管囊肿是一种罕见的CPM,流行率每68000 (1 14]。公元前代表光谱的一部分broncho-pulmonary前肠畸形( 34]。原始的前肠产生通过一个中央outpunching trachea-bronchial树。5-16th周妊娠支气管之间的发展通过出芽和分支。沿着trachea-bronchial树芽可以在任何网站开发,如果他们发展逮捕,成为BC。囊肿通常包含组织中发现航空公司(粘液腺体,平滑肌、弹性组织和软骨)。paraesophageal BC可能发生在paratracheal,隆突状的,门的,胸骨上切迹和其他地方 35- - - - - - 37]。后者发生在味蕾分离和迁移到异位网站,例如,心包,颈、腹部( 35- - - - - - 37]。

3.1。诊断和报告

BC可以发现偶然发现在胸片和儿童占纵隔质量的10%。公元前的产后诊断可能怀疑在胸部但是胸CT扫描确诊需要( 38]。在一系列案件33支气管囊肿患者,病变通常表现为球体纵隔,船底座附近或右paratracheal区域( 39]。新生儿大囊肿可以开发呼吸窘迫,黄萎病,喂养困难( 40]。压缩气管和呼吸停止的报道与BC(婴儿 41]。公元前一个支气管的位置可能会出现喘息和复发性肺炎。如果只有部分和气道阻塞产生球阀效应,那么的远端肺会发生恶性通货膨胀可能模仿蜡烛。阻碍在哪里完成,肺不张的远端肺可能会导致感染。高气管BC可能会出现喘鸣。囊肿可能与呼吸道感染和破裂。Paraesophageal囊肿可能引起吞咽困难。公元前心包可能与上腔静脉梗阻。在一系列的10婴儿和儿童(16天到6岁)与支气管囊肿,呼吸困难,发绀、慢性咳嗽、发烧和言语障碍症是70%,40%,50%,和20%的患者,分别 42]。鉴别诊断取决于位置和可能包括淋巴结病、食道复制囊肿、神经母细胞瘤,囊状水瘤和皮样囊肿。

 3.2。公元前与恶性肿瘤之间的关系

公元前一个罕见的关联和神经母细胞瘤的病例被报告在两个孩子 43]。支气管囊肿的最近的一项荟萃分析发现,45%的683名无症状的成年人进行开发的并发症,有一个小囊肿内的恶性转化风险0.7% ( 44]。支气管肺泡细胞癌是最常见的恶性肿瘤与BC。

 3.3。管理

手术切除应考虑在所有情况下,因为症状和恶性的可能性最终发展的变化( 45]。

 4所示。先天性肺气肿(CLE)

继续教育是相对罕见的影响1 20000活产 12]。它通常发生在男性 13和最常影响左肺上叶 46]。大多数系列报告,在叶肺泡正常解剖和数值的影响。假定条件是造成的缺失或发育不良的近端气管软骨环或bronchomalacia由于外在压缩”在子宫内。“然而,在50%的情况下,出现气道正常。净效应是影响空气滞留叶( 47]。

4.1。报告和诊断

病变可能症状不明显或表现在新生儿呼吸窘迫时期( 48]。后来,婴儿可能会经历呼吸困难(57%)或反复呼吸道感染(28%)( 48]。在CXR hyperlucency影响叶的特征( 48]。诊断可能证实胸部CT ( 49]。鉴别诊断包括1型unicystic CPAM, pneumtothorax, Swyer-James综合症、支气管囊肿,膈疝。

 4.2。与恶性肿瘤和心脏疾病

I型pleurapulmonary胚细胞瘤可能模仿蜡烛。在一个报告的病人无症状,病变切除是由于增加的大小和pleuro-pulmonary胚细胞瘤类型我在组织学证实 50]。这种重叠的光谱诊断提示手术切除CPM。心脏评估是必需的,因为多达15%的病例可能有先天性心脏病 48]。

 4.3。管理

需要早期手术切除为新生儿呼吸窘迫( 49, 51]。然而,婴儿和老年人无症状或有最小的孩子症状可以保守治疗 52]。手术切除影响叶的适当治疗2个月以下的婴儿在所有年龄在2个月以上婴儿出现严重的呼吸道症状。婴儿2个月出现轻度至中度以上呼吸道症状与正常支气管镜的发现可以保守治疗 48]。

 5。肺隔离(BPS)

个基点是一种罕见的先天性畸形的下呼吸道和CPM由0.15 - 6.4%。肺的事件率是0.29% 15]。一般是无功能肺组织的一个领域,从降主动脉接收其动脉血液供应。隔离叶与气管支气管的树没有沟通。BPS是分为肺叶(ILS)的病变位于在一个正常的叶和缺乏自己的肺胸膜或extralobar (ELS)的病变位于肺外,都有自己的肺胸膜。

削减专题组ILS病变占80% ( 16]。封存通常发生在叶越低,主要在左后基底段( 16]。关于图书馆,肺循环的引流静脉通常是( 53]。然而,船经常有系统性的引流静脉。

其他先天性畸形发生在3/18和自动化产品和ELS的3/4,分别为( 54]。膈疝患者28个基点,心房中隔缺损,右位心,双重优越caval静脉,和一个滑动疝和食管支气管与一个船在2和1,分别为( 54]。基色等人报道的膈疝1例(12.5%)患者ELS) ( 53]。在一个系列中,之间的关联船和2型CPAM据报道多达50%的病人( 6]。

5.1。产前及产后诊断

在之前研究的孕妇产前诊断、合理的损伤退化之前交付在28/41(68%)的情况下( 32]。产后诊断ELS往往可以由胸部外观。然而,超声多普勒成像或胸CT对比可以用来定义损伤。ELS常常发现婴儿礼物与其他条件例如,心脏衰竭,羊水过多,或早产。

 6。演讲

表示变量的年龄的孩子。在一系列案件的50 ELS患者,24%是在出生前诊断和61%是年龄(诊断的三个月 6]。27例(3.5至51岁)个基点,10日,6日2和2经验复发性肺炎,胸部疼痛,咳血,呼吸短促,分别为( 53]。邻在切除肺经常bronchiectatic ILS标本。个基点的鉴别诊断包括CPAM,先天性膈疝、支气管囊肿,纵隔肿瘤。

6.1。并发症

这些包括咯血、血胸和恶性转化。莱文et al .,记录严重充血性心力衰竭在婴儿2个基点和大动静脉分流术( 55]。扣押的局部癌肺组织也被报道( 56]。

 6.2。胎儿治疗

在胎儿基点和积水,开放胎儿手术,凝固的血液供应,或thoracoamniotic分流已经推荐( 57]。个基点与积水已成功治疗激光凝固的喂养系统性动脉封存超声指导下( 57]。Rammos等人报道2婴儿基点,谁需要开胸产后进行10天的生活尽管产前amnioperitoneal分流,胸腔引流术和激光烧蚀的喂养动脉( 58]。

 6.3。管理

需要立即手术治疗患者的呼吸窘迫。针对并发症的比率高,选择性切除经常被推荐即使在无症状患者BPS ( 54]。德和Owayed报道,干预的年龄是11周(范围、13-43周),在那些有肺 51]。

 7所示。Pleuropulmonary胚细胞瘤(磅)

它是一种罕见肿瘤的胸膜和肺在年幼的儿童。磅的发病率是1 250000年活产( 59]。有三种不同类型的含量。1型病变囊性形式呈现,这是区别良性肺囊肿。然而,在囊性结节病变和坚实的群众存在类型2和3,分别。含量一直是最常见的恶性肿瘤与童年有关肺囊肿。四分之一磅与发育不良的家族倾向。磅的婴儿和儿童的应考虑肺囊肿和气胸,双边肺囊肿,或PPB-associated家族史的条件,包括肾囊肿性疾病和小肠息肉。脑转移的病例被报告类型2和3磅( 60]。这表明常规脑成像监测十亿分之转移患者的发展。

 8。结论

肺先天性畸形越来越频繁承认随着改善产前成像。临床医师之间存在相当大的争议,这些病变的最佳方法在无症状的婴儿尽可能多的病变有可能随着时间的推移渐开线。还需要进一步的纵向研究来解决适当的方法对管理每个CPM的讨论。

 缩写 CPAM:

先天性肺气道畸形

 继续教育:

先天性肺气肿

 公元前:

支气管囊肿

 个基点:

肺隔离

 磅:

Pleuropulmonary胚细胞瘤。

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